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Intervencin para la disartria asociada con la lesin cerebral adquirida en nios y adolescentes

INTERVENCIN PARA LA DISARTRIA ASOCIADA CON LA LESIN CEREBRAL ADQUIRIDA EN NIOS Y ADOLESCENTES Morgan Angela T, Vogel Adam P

Fecha de la modificacin significativa ms reciente: 13 de mayo de 2008 Esta revisin debera citarse como: Morgan Angela T, Vogel Adam P. Intervencin para la disartria asociada con la lesin cerebral adquirida en nios y adolescentes (Revisin C ochrane traducida). En: La Biblioteca C ochrane Plus, 2008 Nmero 4. Oxford: Update Software Ltd. Disponible en: http://www.update-software.com. (Traducida de The C ochrane Library, 2008 Issue 3. C hichester, UK: John Wiley & Sons, Ltd.).

RESUMEN Antecedentes El trmino "lesin cerebral adquirida" (LCA) incorpora un rango de etiologas, incluido el accidente cerebrovascular, el tumor cerebral y la lesin cerebral traumtica. La LCA es una causa frecuente de discapacidad en la poblacin peditrica, y la disartria es una secuela comn y a menudo persistente asociada con la LCA en nios. Objetivos Evaluar la eficacia de la intervencin proporcionada por Patlogos/Terapeutas del habla y lenguaje acerca del habla disrtrica en nios como resultado de la lesin cerebral adquirida. Estrategia de bsqueda Se hicieron bsquedas en CENTRAL (nmero 4, 2006), MEDLINE (1966 hasta 02/2007), CINAHL (1982 hasta 02/2007), EMBASE (1980 hasta 02/2007), ERIC (1965 hasta 02/2007), Linguistics Abstracts Online (1985 hasta 02/07), PsycINFO (1872 hasta 02/2007). Tambin se buscaron referencias adicionales de los estudios de listas de referencias. Criterios de seleccin La revisin consider los ensayos controlados con asignacin al azar (ECAs) y los estudios de diseo cuasiexperimental de nios entre tres y 16 aos con disartria adquirida agrupada por etiologa (p.ej., tumor cerebral, lesin cerebral traumtica, accidente cerebrovascular). Recopilacin y anlisis de datos Cada autor evalu de forma independiente la relevancia de los ttulos y resmenes (100% de confiabilidad interevaluador) y se obtuvo versin de texto completo de todos los artculos potencialmente pertinentes. Ningn estudio cumpli los criterios de inclusin. Resultados principales De 2 091 ttulos y resmenes identificados, se obtuvieron los textos completos slo de tres (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001). Se excluyeron 2 088, en gran parte por no incluir disartria, por ser documentos de diagnstico o descriptivos, y por tratarse de adultos en lugar de nios. Morgan 2007 y Murdoch 1999 se excluyeron por no emplear la metodologa de un ECA o cuasialeatorio; Netsell 2001 por ser un documento de revisin terico, en lugar de un estudio de intervencin. Cinco referencias se identificaron y se obtuvieron a partir de la bibliografa del documento de Murdoch 1999. Se excluyeron todas porque incluan poblaciones sin LCA, adultos con disartria o diseo inapropiado. Por lo tanto, ningn estudio cumpli los criterios de inclusin. Conclusiones de los autores La revisin demuestra una falta crtica de estudios, mucho menos de ECAs que aborden la eficacia del tratamiento para la disartria en nios con LCA. Los posibles motivos para explicar esta falta de datos incluyen i) una falta de comprensin de las caractersticas o la evolucin natural de la disartria asociada con esta poblacin; ii) la falta de un sistema de clasificacin de diagnstico para los nios, que excluye el desarrollo de programas de intervencin bien proyectados; y iii) la heterogeneidad de ambas etiologas y los posibles tipos de disartria resultantes de la LCA peditrica. Los esfuerzos deben ser primero dirigidos a estudios modestos bien controlados para identificar los tratamientos eficaces probables que luego se pueden probar en colaboraciones multicntricas mediante la metodologa de ECA o cuasialeatorios. Esta revisin debera citarse como: Morgan Angela T, Vogel Adam P Intervencin para la disartria asociada con la lesin cerebral adquirida en nios y adolescentes (Revisin Cochrane traducida). En: La Biblioteca Cochrane Plus, 2008 Nmero 4. Oxford: Update Software Ltd. Disponible en: http://www.updatesoftware.com. (Traducida de The Cochrane Library, 2008 Issue 3. Chichester, UK: John Wiley & Sons, Ltd.). RESUMEN EN TRMINOS SENCILLOS La disartria es un trastorno en la produccin del habla que hace que las personas que lo padecen no sean comprendidas por otras. La disartria es un resultado frecuente y a menudo crnico asociado con una lesin cerebral sufrida en la niez (tambin conocida como lesin cerebral adquirida [LCA] peditrica). Esta investigacin examina la eficacia del tratamiento para la disartria posterior a LCA en nios. Aunque esta investigacin informa que se han notificado ganancias positivas de un estudio de caso de un nio con disartria posterior a LCA (especficamente con lesin cerebral traumtica), actualmente existen demasiado pocos estudios realizados en esta rea para establecer conclusiones acerca de la eficacia del tratamiento para la disartria en nios y adolescentes. Esta revisin, por lo tanto, requiere
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que los Patlogos/Terapeutas del habla o lenguaje (SLP/SLT) que trabajan en esta rea realicen estudios acerca de la evolucin natural y la eficacia del tratamiento de este grupo. ANTECEDENTES Descripcin de la enfermedad El trmino "lesin cerebral adquirida" (LCA) abarca una amplia gama de etiologas dentro de la poblacin peditrica con lesin neurolgica, incluidos los diagnsticos de accidente cerebrovascular y tumor cerebral. Sin embargo, la poblacin ms grande comnmente est constituida por nios con lesin cerebral traumtica o sostenida, como la sufrida en una cada o un accidente automovilstico (Parslow 2005). La incidencia de lesin cerebral adquirida peditrica es significativa, con informes de hasta 280 cada 100 000 nios que ingresan en el hospital con lesin cerebral traumtica slo en el Reino Unido cada ao (Hawley 2003). La alta incidencia de lesin cerebral adquirida en nios es un motivo principal de preocupacin pblica, ya que es la causa ms frecuente de discapacidad adquirida en nios, y deja una gran proporcin de aquellos que sobreviven con mltiples deficiencias a largo plazo (Tennant 1995; Michaud 1993). Una deficiencia crnica comnmente asociada con la LCA es una modalidad de trastorno del habla llamado disartria (Cahill 2002; Cornwell 2003a; Cornwell 2003b). La disartria es un trastorno motor del habla que puede afectar el rango, la velocidad, la fuerza y la coordinacin de los msculos utilizados para el habla. Este problema puede afectar a mltiples subsistemas requeridos para una correcta produccin del habla, incluidos: articulacin, resonancia, prosodia, respiracin y fonacin (Van Mourik 1997). Las caractersticas especficas de disartria posterior a LCA pueden incluir: produccin imprecisa de consonantes y distorsin de vocales, resonancia anormal (hiper e hiponasalidad, o nasalidad mixta), monotona, monovolumen, cambios en la velocidad del habla y asistencia respiratoria deficiente para el habla (Cahill 2004; Cahill 2005; Morgan 2007; Murdoch 1999). La disartria puede afectar significativamente la inteligibilidad del habla, lo que hace que el nio con disartria a menudo no sea comprendido y experimente una interrupcin en la comunicacin. Este resultado puede tener efectos negativos sobre la educacin, la socializacin, las posibilidades posteriores de empleo y, en consecuencia, la participacin y la contribucin del nio en la sociedad. Inteligibilidad se define como el grado en el cual un hablante puede ser comprendido por el oyente (Yorkston 1996), y las clasificaciones de inteligibilidad, por consiguiente, nos dicen de qu manera impacta un trastorno del habla sobre la capacidad de comunicarse de una persona determinada (DeBodt 2002). Existe un debate con respecto a si los nios y los adultos presentan caractersticas similares de disartria. Una revisin de estudios que informan el cuadro clnico de disartria adquirida infantil lleg a la conclusin de que no haba semejanzas definitivas entre las presentaciones clnicas de disartria en adultos y nios en la bibliografa publicada entre los aos 1980 y 1997 (Van Mourik 1997). Por contraste, otros autores han informado caractersticas similares de disartria entre nios y adultos (Cahill 2004). Aunque las caractersticas del trastorno sean similares entre estas poblaciones, se prev que la disartria en nios puede verse complicada por una variedad de problemas del desarrollo. La disartria peditrica ocurre en un contexto de maduracin cerebral, rpido crecimiento fsico, y desarrollo cognitivo y psicosocial. Adems, los nios todava estn adquiriendo su sistema de produccin de sonidos, y la musculatura oral y la calidad de los movimientos orales cambian durante el desarrollo (Qvarnstrom 1994). Por lo tanto, las caractersticas de la disartria infantil despus de la lesin cerebral, y el beneficio potencial de los tratamientos particulares del habla no deben extrapolarse de la bibliografa de adultos. Descripcin de la intervencin Actualmente, existe una tendencia a la prctica basada en la evidencia y la responsabilidad de la prctica en cuanto a todos los aspectos del tratamiento de salud. A pesar de este hecho, existe una base de pruebas pequea para el tratamiento de la disartria peditrica posterior a LCA. Las tcnicas existentes son informadas para su uso con la poblacin adulta y se basan en gran medida en los modelos de percepcin tradicionales de tcnicas de tratamiento basadas en el hablante, incluidos los ejercicios para mejorar el estrs o la entonacin basados en mejorar la capacidad de respiracin o alterar el modelo de respiracin (Bellaire 1986; Rosenbek 1991; Yorkston 1988; Yorkston 1999), tratamiento diseado para alterar el control de la velocidad (Beukelman 1978; Crow 1989; Helm 1979) o ajustar los modelos de movimiento del habla para producir un resultado del habla sensiblemente ms inteligible (Yorkston 1988; Yorkston 1999), y programas que tienen como objetivo aumentar la intensidad vocal, como el Lee Silverman Voice Treatment (tratamiento vocal de Lee Silverman) (Ramig 1995). El tratamiento del habla tradicional basado en la comunidad sigue siendo en gran parte subjetivo y no cuantitativo; es decir, un mdico entrena a un nio a mejorar sus sonidos del habla, evaluado mediante resultados del habla de percepcin o basados en la audicin (Dagenais 1995; Secord 1989). Los sistemas de percepcin, como los enumerados ms arriba, tienen mrito porque se basan en representar la produccin real del habla, que es lo que el oyente atiende (Wood 1999). Sin embargo, hay muchos problemas con la excesiva confianza en los enfoques de percepcin subjetivos para medir y tratar el habla desordenada. Un ejemplo de los problemas con los enfoques de percepcin es el uso del diagnstico mediante sistemas de transcripcin fontica tradicionales destacado por Wood y Hardcastle (Wood 1999). Existe una tendencia de los mdicos a favor de los errores "categricos" (p.ej., sustituciones de sonidos como decir "pin" cuando la persona quiere decir "bin"), sobre los errores "no categricos" (p.ej., cuando los sonidos estn distorsionados de manera que /d/ se produce de manera prolongada e imprecisa) (Ziegler 1989). Los nios con disartria experimentan ms comnmente distorsiones de sonidos (errores que la mayora de las veces los mdicos transcriben con deficiencias), lo que demuestra la no fiabilidad de las tcnicas auditivas tradicionales para tratar a esta poblacin. Si un mdico entrenado para escuchar el habla no puede detectar diferencias sutiles como las que se producen en la disartria, entonces el uso de tales tcnicas de percepcin no augura nada bueno para el cliente que indefectiblemente tampoco podr or correctamente, ni definir ni rectificar su propio trastorno en base a retroalimentacin auditiva solamente. No obstante, segn lo mencionado anteriormente, a pesar de la falta de objetividad, la evaluacin de percepcin retiene la validez aparente ptima y es la herramienta de evaluacin primaria utilizada por los patlogos del habla/lenguaje. Adems, las opciones de evaluacin instrumental actuales carecen de la aplicabilidad y facilidad de uso ofrecidas por los juicios de percepcin.

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Ha habido intentos de hacer que el tratamiento y las medidas de resultado para valorar el tratamiento para la disartria en adultos sean objetivos y cuantificables mediante el uso de tcnicas instrumentales como electropalatografa (EPG) (Hardcastle 1985), o VisiPitch (Kay Elemetrics) o Speech Viewer (Bougle 1995). La EPG, por ejemplo, requiere que el participante utilice un molde de acrlico hecho a medida del paladar duro del individuo que incluye 62 electrodos sensores. Los electrodos registran el contacto de la lengua con el paladar durante el habla. Esta tcnica es nica porque proporciona una presentacin visual dinmica de los movimientos linguales que no poda ser vista anteriormente por los mdicos o los individuos con trastorno del habla (Hardcastle 1991; Hardcastle 1985). La retroalimentacin (feedback) visual adicional proporcionada por la EPG durante el tratamiento del habla puede ser particularmente beneficiosa en el tratamiento del paciente despus de una lesin cerebral porque estos pacientes a menudo tienen dificultades con la comprensin de las instrucciones verbales o auditivas, que tradicionalmente son utilizadas por los mdicos en los programas de recuperacin (Chapman 2001; Yorkston 1997). Las tcnicas de biorretroalimentacin visual proporcionan un ejemplo ms tangible o concreto del modelo de habla del paciente para la recuperacin que evita la necesidad de instrucciones complejas. Aunque tanto las tcnicas de percepcin tradicionales como las tcnicas de biorretroalimentacin instrumentales han sido recomendadas para la recuperacin de los trastornos del habla debido a dao cerebral en adultos, ha habido pocas investigaciones acerca de la eficacia del tratamiento para los nios con trastornos del habla debidos a lesin cerebral, y no se puede suponer que los mismos principios y prcticas pueden aplicarse con xito a la poblacin peditrica. Tampoco se sabe de qu manera influyen la edad, la gravedad de la lesin cerebral, el sitio de la lesin cerebral o la gravedad de la disartria en el xito del tratamiento. Por qu es importante realizar esta revisin La disartria es una secuela frecuente y a menudo persistente de la lesin cerebral traumtica que puede tener un impacto sobre la calidad de vida de un individuo y sobre su capacidad para participar en la sociedad. Hasta la fecha, no ha habido investigaciones de la efectividad de los tratamientos de percepcin e instrumentales para la disartria en la poblacin peditrica con lesin cerebral adquirida. Dada la variedad de los factores estresantes del desarrollo, como la maduracin neurolgica y la maduracin de los subsistemas de la produccin del habla (p.ej., labios, lengua, etc.), no se pueden extrapolar los resultados de las investigaciones en adultos en esta rea a la poblacin peditrica. Por lo tanto, es el objetivo del documento actual examinar sistemticamente las pruebas sobre el tratamiento de eficacia para la disartria en la poblacin peditrica con lesin cerebral adquirida mediante la evaluacin de ensayos controlados con asignacin al azar y cuasialeatorios. OBJETIVOS Evaluar la eficacia de la intervencin proporcionada por Patlogos/Terapeutas del habla y lenguaje acerca del habla disrtrica en nios como resultado de la lesin cerebral adquirida. CRITERIOS PARA LA VALORACIN DE LOS ESTUDIOS DE ESTA REVISIN Tipos de estudios Estudios de ensayos controlados con asignacin al azar (ECAs) y estudios de diseo cuasialeatorio (es decir, estudios en los cuales los participantes fueron asignados en das alternos) se consideraron para su inclusin en esta revisin. Tipos de participantes Nios de entre tres y 16 aos con disartria adquirida. Se intent agrupar a los participantes por etiologa, (p.ej., tumor en fosa posterior, otros tumores/gliomas, LCT posterior a cada, LCT posterior a accidente de trnsito, etc.) y se incluira en la revisin a las poblaciones peditricas con enfermedades concomitantes, como la deficiencia cognitiva o los trastornos del lenguaje. Tipos de intervencin 1) Tratamiento de percepcin: Intervencin mediante ejercicios tradicionales sin instrumentacin en ausencia de retroalimentacin (feedback) que no sea auditiva, y habitualmente en ausencia de uso de cualquier instrumentacin, p.ej., ejercicios de los labios o la lengua para aumentar la velocidad, la fuerza, el rango o la coordinacin de la articulacin de apoyo de la musculatura; ejercicios de respiracin para aumentar el apoyo respiratorio para el habla; ejercicios vocales para aumentar el volumen de fonacin, etc. 2) Enfoques de biorretroalimentacin instrumental: Intervenciones que utilizan alguna modalidad de instrumentacin y que proporcionan biorretroalimentacin visual o de otro tipo, adems de retroalimentacin auditiva (p.ej., electropalatografa; cinemtica; tratamiento acstico de biorretroalimentacin visual). Los grupos control podan incluir ningn tratamiento o controles en lista de espera. Tipos de medidas de resultado Medidas de resultado primarias Tres niveles de medidas de resultado se consideraron para el anlisis utilizado para medir el cambio (Law 2003) en articulacin, fonacin, resonancia, prosodia y respiracin o una combinacin de cualquiera de estas zonas habitualmente afectadas por la disartria: 1. En el nivel de funcin aislada de produccin del habla, p.ej., una reduccin de un solo fonema o en la duracin de la produccin de sonido durante la articulacin. 2. En el nivel de una palabra u oracin de la produccin general del habla, p.ej., una mejora en la velocidad de lectura de una palabra. 3. En el nivel ms amplio de produccin del habla donde los resultados demuestran ganancias funcionales en la comunicacin, p.ej., mejora en la sincronizacin del habla espontnea; mejora informada en la velocidad de habla a travs del informe del nio o padre de la funcin del habla. Se consideraron para evaluacin las medidas de resultado tanto estandarizadas como informales, incluidos los informes de cuestionario de mdicos, padres o nios sobre el resultado. Se consideraron las medidas de resultado para todas las caractersticas de disartria (es decir, nasalidad; articulacin; funcin larngea; funcin respiratoria)

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ESTRATEGIA DE BSQUEDA PARA LA IDENTIFICACIN DE LOS ESTUDIOS Ver: estrategia de bsqueda Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group Bsquedas electrnicas Se hicieron bsquedas en las siguientes bases de datos: Registro Cochrane Central de Ensayos Controlados (Cochrane Central Register of Controlled Trials, CENTRAL), publicado en The Cochrane Library, nmero 4, 2006 MEDLINE bsqueda 1966 hasta enero 2007 CINAHL bsqueda 1982 hasta diciembre 2006 EMBASE bsqueda 1980 hasta enero 2007 ERIC bsqueda 1966 hasta enero 2007 Linguistics Abstracts Online bsqueda 1985 hasta enero 2007 PsycINFO bsqueda 1872 hasta enero 2007 Las estrategias de bsqueda utilizadas para buscar en las bases de datos se pueden encontrar en: Apndice 2; Apndice 3; Apndice 4; Apndice 5; Apndice 6; Apndice 7; Apndice 8. Bsqueda de otros recursos Se solicit informacin sobre los ensayos no publicados a los revisores de estudios publicados, y a expertos y grupos de informacin en las reas de lingstica y tratamiento del habla. MTODOS DE LA REVISIN Seleccin de los estudios Ambos revisores (AV y AM) examinaron de forma independiente los ttulos y resmenes. En los casos de incertidumbre sobre si un resumen reuna el criterio de inclusin por cualquiera de los autores, se obtena la versin completa del artculo. Posteriormente, la inclusin de cada documento fue evaluada de forma independiente por los dos revisores (AV y AM). En caso de desacuerdo sobre la inclusin de un documento en particular, se form un consenso por AV y AM para volver a evaluar juntos el criterio de inclusin. Extraccin y manejo de los datos Ningn estudio cumpli los criterios de inclusin para esta revisin. Para obtener detalles sobre los mtodos del protocolo que han sido archivados para su utilizacin en futuras actualizaciones de esta revisin, ver Apndice 1. Evaluacin del riesgo de sesgo en los estudios incluidos Ver Apndice 1. Medidas del efecto del tratamiento Ver Apndice 1. Manejo de los datos que faltaban Ver Apndice 1. Evaluacin de la heterogeneidad Ver Apndice 1. Evaluacin de los sesgos de notificacin Ver Apndice 1. Sntesis de los datos Ver Apndice 1. Anlisis de subgrupos e investigacin de la heterogeneidad Ver Apndice 1. Anlisis de sensibilidad Ver Apndice 1.

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DESCRIPCIN DE LOS ESTUDIOS Ver: Caractersticas de los estudios excluidos. Resultados de la bsqueda De los 2 091 ttulos y resmenes identificados a travs de la estrategia de bsqueda generada electrnicamente, slo tres estudios parecan satisfacer el criterio de inclusin (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001) y se obtuvieron las versiones completas de los documentos. Los 2 088 restantes fueron excluidos, en gran parte por no incluir la disartria; por ser diagnsticos o descriptivos (es decir, no estudios de tratamiento); y por estar basados en adultos y no en nios. Los tres artculos en versin completa fueron examinados por AM y AV, y el documento de Netsell 2001 fue excluido por ser un documento de revisin de tratamiento y no un estudio de intervencin. Los artculos de Morgan 2007 y Murdoch 1999 fueron excluidos porque los diseos del estudio no eran ECAs ni cuasiexperimentales. Se identificaron y se obtuvieron seis citas adicionales del documento de Murdoch 1999. AM y AV luego evaluaron los ttulos y resmenes de estas citas adicionales y determinaron que ninguno de los documentos cumpla con el criterio de inclusin, es decir, la poblacin no era apropiada (Gallegos 1992); el estudio examinaba adultos con disartria y no nios (Simpson 1988; Thompson-Ward 1997), o el estudio no era un estudio ECA/cuasialeatorio (Horton 1997; Workinger 1992). Por lo tanto, ningn estudio cumpli los criterios de elegibilidad para su inclusin en la revisin. La fiabilidad interevaluador para la inclusin era del 100% entre AM y AV. CALIDAD METODOLGICA Ver Riesgo de sesgo en los estudios incluidos RESULTADOS Ver: Caractersticas de los estudios excluidos. Resultados de la bsqueda De los 2 091 ttulos y resmenes identificados a travs de la estrategia de bsqueda generada electrnicamente, slo tres estudios parecan satisfacer el criterio de inclusin (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001) y se obtuvieron las versiones completas de los documentos. Los 2 088 restantes fueron excluidos, en gran parte por no incluir la disartria; por ser diagnsticos o descriptivos (es decir, no estudios de tratamiento); y por estar basados en adultos y no en nios. Los tres artculos en versin completa fueron examinados por AM y AV, y el documento de Netsell 2001 fue excluido por ser un documento de revisin de tratamiento y no un estudio de intervencin. Los artculos de Morgan 2007 y Murdoch 1999 fueron excluidos porque los diseos del estudio no eran ECAs ni cuasiexperimentales. Se identificaron y se obtuvieron seis citas adicionales del documento de Murdoch 1999. AM y AV luego evaluaron los ttulos y resmenes de estas citas adicionales y determinaron que ninguno de los documentos cumpla con el criterio de inclusin, es decir, la poblacin no era apropiada (Gallegos 1992); el estudio examinaba adultos con disartria y no nios (Simpson 1988; Thompson-Ward 1997), o el estudio no era un estudio ECA/cuasialeatorio (Horton 1997; Workinger 1992). Por lo tanto, ningn estudio cumpli los criterios de elegibilidad para la inclusin en la revisin. La fiabilidad interevaluador para la inclusin era del 100% entre AM y AV. Riesgo de sesgo en los estudios incluidos No aplicable. Efectos de las intervenciones Actualmente, no existen estudios con asignacin al azar o cuasialeatorios en este campo. Por lo tanto, ningn estudio cumpli los criterios de elegibilidad para su inclusin en la revisin. DISCUSIN El objetivo de la presente revisin era investigar la efectividad de la intervencin del habla para nios de entre tres y 16 aos con disartria despus de una lesin cerebral adquirida. Ningn estudio cumpli los criterios de elegibilidad para ser incluido en la presente revisin; es decir, actualmente no existen estudios ECAs o cuasiexperimentales en este campo. A falta de estudios ECAs o cuasiexperimentales en este campo, un ejemplo de las mejores pruebas disponibles hasta la fecha es el documento de Murdoch 1999 (Murdoch 1999). Este estudio ABAB de nico caso compar tcnicas de tratamiento tradicionales (B1) y de biorretroalimentacin instrumental (B2). El tratamiento de respiracin o respiracin del habla se evalu en un nio de 12,5 aos que tena dao sostenido en el lbulo parietal izquierdo debido a un accidente automovilstico ocurrido dos aos y medio antes del comienzo del estudio. El participante tena una disartria espstica atxica flccida mixta crnica con funcin respiratoria gravemente deteriorada como caractersticas predominantes. Los objetivos principales del tratamiento eran: i) aumentar el control de inhalacin y exhalacin del participante y ii) mejorar la coordinacin de fonacin y exhalacin del participante. Despus del tratamiento, los revisores sugirieron que el tratamiento de biorretroalimentacin continuo en tiempo real no slo fue eficaz, sino tambin superior al tratamiento tradicional en la modificacin de los modelos de respiracin del habla para su caso con disartria persistente despus de la LCT grave. Se lleg a la conclusin de que un enfoque fisiolgico del tratamiento de biorretroalimentacin es potencialmente til para la recuperacin de la deficiencia respiratoria del habla en nios con disartria. Este estudio de nico caso estaba en general bien diseado con el nio que actuaba como su propio control contra una comparacin de dos mtodos de tratamiento. Las fortalezas metodolgicas del estudio incluyen informe adecuado de las caractersticas de evaluacin iniciales e informe de los datos que faltaban o no analizables. Adems, los mtodos de tratamiento se esbozaron en detalle y permitiran la replicacin de la mayora de los componentes del estudio. No obstante, podran haberse proporcionado detalles ms drescriptivos acerca de los pasos en la evolucin a lo largo de la jerarqua del habla y no habla; y el nmero especfico de tems administrados dentro de cada nivel de la jerarqua. El participante se evalu con una batera integral de herramientas fisiolgicas y de percepcin en mltiples puntos temporales. Aunque resulta til investigar la repercusin de tratar un dficit especfico en otras reas de desempeo, el amplio
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nmero de evaluaciones variadas realizadas a menudo debilit el poder estadstico de este estudio de caso. Quizs un mtodo estadstico ms beneficioso para evaluar la eficacia del tratamiento con mltiples evaluaciones iniciales sobre un nico caso sera realizar ANOVA (anlisis de varianza) en un escaso nmero de resultados del habla bien definidos. Este mtodo fue utilizado con xito por Hartelius 2005 para investigar la eficacia del tratamiento de EPG en un nico caso de un adulto con disartria. De manera interesante, las medidas de resultado utilizadas en este estudio (Murdoch 1999) se basaron en el nivel de deficiencia de produccin del habla, y fueron llevadas a cabo por el mdico en un contexto clnico nicamente. No haba medidas de resultado de actividad o invalidez, ni otras medidas funcionales diarias de comunicacin, ni evaluacin de la funcin del habla en diversos contextos comunicativos ms naturalistas para el nio (es decir, escuela, hogar) ni medidas evaluadas por el nio o el padre/cuidador del nio. Durante ms de una dcada, ha habido una tendencia en aumento a abordar los resultados del habla funcional ms all del nivel de deficiencia (Yorkston 1996). Tanto la disartria del desarrollo peditrica (Hustad 2002, Hustad 2003) como la disartria adquirida en adultos (Yorkston 1996, Yorkston 1999) se han centrado en abordar las variables externas a la persona con disartria, incluidas las variables del oyente de comprensin de la seal del habla, adems de otros factores ambientales (p.ej., barreras y nivel de ruido del participante en diversos contextos). Los estudios de eficacia de tratamientos sistemticos futuros deben abordar los problemas funcionales externos al hablante (es decir, repercusin del tratamiento en la capacidad del oyente para comprender al individuo) y nivel de deterioro (p.ej., clasificaciones de participacin y actividad) (WHO 2002). Sin embargo, como se mencion anteriormente, es importante equilibrar la evaluacin de mltiples resultados con un poder estadstico apropiado. Es probable que un motivo obvio de la falta de estudios, en particular de ECAs en este campo particular, est relacionado con la naturaleza heterognea tanto de la LCA como de la disartria resultante en este grupo. Evidentemente quedan dudas relacionadas con un diseo de sujeto nico, incluida la generalizabilidad deficiente de los resultados del estudio a una poblacin mayor con disartria posterior a LCA. Sin embargo, la naturaleza heterognea de la LCA significa que los investigadores debern pensar lateralmente en cuanto al diseo del ECAs y es probable que necesiten colaborar entre los centros a un nivel nacional o internacional para parear los grupos de participantes homogneos. No obstante, incluso la realizacin de un ECA multicntrico con participantes pareados en variables relevantes, como el sitio de la lesin neural, puede ser ambicioso dado que aun las lesiones dentro de una regin cerebral similar pueden causar resultados conductuales diferenciales (p.ej., el dao en la regin cortical de la circunvolucin frontal inferior, o el rea de Broca posterior, puede en algunos casos estar contenido en esta regin y, en otros casos, el dao en la sustancia blanca tambin puede ocurrir e interrumpir la conexin entre otras regiones del cerebro). Otro motivo posible para explicar la falta crtica de estudios de tratamiento en esta rea es la ausencia de un sistema de clasificacin peditrico para la disartria asociada con LCA. Actualmente, no existe un sistema de diagnstico integral centrado en el nio para evaluar la disartria (p.ej., ningn equivalente infantil del sistema de clasificacin de disartria de Darley 1969ab o de la Clnica Mayo). La falta de un sistema de diagnstico puede, a su vez, deberse a una falta de datos sobre el resultado de evolucin natural del habla despus de la LCA en nios. La mayora de los estudios peditricos se ha centrado en la disartria despus de un tumor cerebeloso y, en lugar de centrarse en todas las modalidades de disartria posterior a LCA en este grupo, los investigadores se han centrado mayormente en el grupo selecto de nios con mudez y la consecuente disartria despus de la extraccin quirrgica de un tumor cerebeloso (ver De Smet 2007 para una revisin). Ha habido incluso menos estudios de resultado del habla o recuperacin en otros grupos de LCA, con slo algunos estudios que investigaban la evolucin natural o las caractersticas de los nios con LCT (Cahill 2002; Cahill 2004), y ninguna descripcin minuciosa de la funcin del habla despus del accidente cerebrovascular. No slo ha habido malas descripciones de los resultados del habla de estas poblaciones, sino que tambin incluso menos estudios han realizado intentos de examinar sistemtica y prospectivamente el resultado neural relacionado con el resultado del habla, a pesar de que la misma causa de disartria adquirida se deba al dao neural en esta poblacin. Una excepcin a esta debilidad en el campo es el trabajo de Richter 2005 y Ozimek 2004 en nios con tumor cerebeloso. Estos grupos combinan los datos del habla y de neuroimgenes para ayudar a comprender la base fundamental del comportamiento del habla. No abordar la base neural del resultado del habla es un motivo probable adicional de la falta de un desarrollo de al menos un sistema de clasificacin del habla neuroconductual equivalente al modelo en adultos de la Clnica Mayo. Sin un modelo apropiado con el cual se puedan identificar las reas de trastorno del habla, resulta difcil determinar los objetivos apropiados del tratamiento, y posteriormente, es un desafo desarrollar enfoques teraputicos apropiados, mucho menos medir su efectividad Un desafo adicional a la hora de determinar las intervenciones eficaces es la falta de comprensin de la tendencia a la recuperacin o rehabilitacin de la funcin del habla en estos pacientes. Es muy poco lo que se sabe acerca de los modelos de caractersticas/evolucin natural/recuperacin en esta poblacin peditrica. En este momento, no se puede predecir cules pacientes se recuperarn versus cules pacientes tendrn deficiencia de comunicacin persistente crnica. Tampoco se llegan a comprender los factores de tiempo involucrados en la recuperacin o mejora de la funcin del habla. Como resultado, no se conoce en que medida se puede lograr un cambio, o rehabilitar la produccin del habla. Adems, se cuenta con poca comprensin del marco temporal ptimo para la intervencin de estos pacientes. Se requieren estudios observacionales o estudios longitudinales de la evolucin natural que proporcionen datos sobre los factores que predicen la presencia y recuperacin versus persistencia de la disartria asociada con LCA. Esta informacin permitir un primer paso crucial en la planificacin del tratamiento; es decir, para determinar si los subgrupos de pacientes deben recibir enfoques de comunicacin rehabilitadores versus compensatorios versus alternativos. Un factor final que repercute sobre la falta de pruebas del tratamiento en este campo particular (disartria peditrica) se relaciona ms ampliamente con la profesin de SLP/ SLT. Como ocurre con muchas otras profesiones aliadas a la medicina, recin en la ltima dcada se ha observado un verdadero esfuerzo para la prctica basada en la evidencia en los Patlogos/Terapeutas del habla y lenguaje. La naturaleza reciente de esta tendencia est manifestada por el trmino "prctica basada en la evidencia" que slo aparece en asociacin con "SLP/SLT" (Patlogos/Terapeutas del habla y lenguaje) en los documentos de 2001 nicamente (al usar los motores de bsqueda relacionados con las profesiones paramdicas, es decir, PubMed, CINAHL, Web of Science, Medline, Academic Search Premier). Este surgimiento de la necesidad de prctica basada en la evidencia dentro de la profesin ha acarreado un mayor nfasis en ensear las metodologas de investigacin, y en promover la investigacin clnica dentro de las instituciones acadmicas que entrenan a Patlogos/Terapeutas del habla y lenguaje. De igual manera, dentro de los servicios sanitarios en particular, ha habido un mayor nfasis en la formulacin de polticas y protocolos, corroborados por pruebas, para guiar la prctica clnica. Generalmente, este foco y cultura de investigacin estn ms avanzados en contextos de asistencia sanitaria para adultos y se encuentran slo en las primeras etapas del
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desarrollo dentro del contexto de la asistencia sanitaria peditrica. Un progreso en la cultura de investigacin centrada en el nio es que los principales hospitales peditricos de atencin especializada (contextos donde con frecuencia se ven los nios con disartria, al menos en los estadios agudos de atencin) ahora comnmente han establecido soportes y polticas de gobernabilidad de investigacin. Los contextos extrahospitalarios, educativos o peditricos privados, sin embargo, habitualmente estn ms atrasados en establecer una cultura de investigacin. La presencia de una cultura de investigacin limitada a travs de muchos contextos clnicos destaca un problema significativo dado que el departamento en el cual trabaja un Patlogo/Terapeuta del habla y lenguaje ha demostrado repercutir en su uso de la investigacin (Pennington 2005). Varios revisores informaron las barreras y los problemas que se deben considerar en la implementacin de la investigacin y la prctica basada en pruebas en la profesin del Patlogo/Terapeuta del habla y lenguaje (Kent 2006; Ratner 2006; Reilly 2004; Zipoli 2005). Se deben considerar las repercusiones de estos problemas de apoyo y entrenamiento de investigacin ms amplios sobre la falta de pruebas en este campo. CONCLUSIONES DE LOS AUTORES Implicaciones para la prctica La presente revisin no puede establecer conclusiones sobre la eficacia de los mtodos de tratamiento para los nios de entre tres y 16 aos con disartria asociada con LCA, dado que actualmente no existen ECAs o estudios cuasiexperimentales en este campo. El ejemplo de las mejores pruebas en este campo fue un estudio de caso (Murdoch 1999) que inform descriptivamente una mejora en la funcin del habla despus del tratamiento tradicional y de biorretroalimentacin para la respiracin del habla. No obstante, se necesita con urgencia investigacin adicional en este campo, antes de que pueda recomendarse definitivamente cualquier mtodo de tratamiento para el uso en la prctica clnica. Los mdicos que tratan individuos con disartria peditrica deben dedicarse a la investigacin mediante el establecimiento de vnculos con centros locales centrados en investigacin (p.ej., instituciones acadmicas). Implicaciones para la investigacin Realizar estudios de "evolucin natural" a gran escala, o estudios que sigan el resultado del habla disrtrica desde el contexto de atencin aguda hasta la rehabilitacin del paciente ambulatorio y a ms largo plazo, es un paso necesario para ayudar a comprender a este grupo. Las reas especficas para una investigacin adicional incluyen: los factores predictivos asociados con LCA que dan lugar a la disartria, los factores que predicen la persistencia versus recuperacin de la disartria, la relacin entre la lesin neural subyacente y el resultado del habla, la relacin entre la edad de comienzo de la lesin y el resultado, y la relacin entre las deficiencias coexistentes (p.ej., motoras, de funcin cognitiva, de lenguaje) y el resultado del habla. La provisin de estos datos tambin puede ayudar a determinar un sistema de diagnstico peditrico para la disartria asociada con LCA. Existe una necesidad imperiosa de estudios adicionales sobre la eficacia del tratamiento para la disartria posterior a LCA en nios. Se debe aplicar una cuidadosa reflexin al diseo de los tratamientos para este desafiante grupo de pacientes. Ser difcil disear los ECAs dada la heterogeneidad no slo de la naturaleza y del tipo de la LCA, sino tambin con relacin al resultado de disartria probablemente complejo. Los estudios de evolucin natural informarn el criterio de elegibilidad para los subgrupos de ECAs en el futuro. Los estudios futuros pueden investigar numerosos tratamientos y variables de resultado de tratamiento comunes a travs de muchas poblaciones de habla y lenguaje (Law 2003) para aumentar la comprensin de la respuesta al tratamiento en esta poblacin, incluidas: las medidas de resultado de inters (p.ej., a travs de una o ms reas de actividad y participacin de la deficiencia) tipo de tratamiento y nivel de deterioro tratado (p.ej., intervenciones comunicativas tradicionales versus de biorretroalimentacin, de rehabilitacin versus compensatorias versus alternativas, tratamiento en el nivel de deficiencia versus actividad versus invalidez, tratamiento de variables del hablante o variables del oyente, etc.) duracin e intensidad del tratamiento (p.ej., intervencin una vez/semana durante un ao o diez sesiones durante dos semanas) respuesta de subgrupos particulares de participantes al tratamiento (p.ej., subgrupos basados en edad, sitio especfico de la lesin cerebral, o dependiente de la semejanza de los factores comrbidos no lingsticos (p.ej., resultado cognitivo o motor grueso y fino) repercusin del momento adecuado del tratamiento (p.ej., intervencin durante los tres primeros meses en el perodo agudo versus a ms largo plazo un ao despus de la lesin) efecto del administrador del tratamiento (p.ej., tratamiento administrado por mdico, padre o participante) ambiente en el cual se administra el tratamiento (p.ej., contexto clnico, escuela, comunidad) factores de generalizacin (p.ej., repercusin de tratar un componente del sistema del habla en otras facetas de la produccin del habla; intervenciones comunicativas tradicionales versus de biorretroalimentacin, de rehabilitacin versus compensatorias versus alternativas, tratamiento en el nivel de deficiencia versus actividad versus invalidez, tratamiento de variables del hablante o variables del oyente, etc.) repercusin de la gravedad de la disartria sobre el resultado del tratamiento repercusin de las caractersticas no lingsticas comrbidas (p.ej., cognitivas, motoras) sobre el resultado del tratamiento AGRADECIMIENTOS Se agradece a Jane Dennis de la University of Bristol, a la Profesora Geraldine Macdonald de la Queen's University, Belfast (Reino Unido) y al Profesor James Law de la Queen Margaret University College, Escocia, por su apoyo y orientacin en todo el proceso de desarrollo de la revisin. POTENCIAL CONFLICTO DE INTERS Ninguno conocido. TABLAS
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Characteristics of excluded studies [ordered by study ID] Study Gallegos 1992 Horton 1997 Morgan 2007 Murdoch 1999 Netsell 2001 Simpson 1988 Thompson-Ward 1997 Workinger 1992 Reason for exclusion Study examined participant with Moebius Syndrome not ABI Not quasi-experimental/RCT (case study) Not quasi-experimental/RCT (case study series) Not quasi-experimental/RCT (case study) No experimental treatment data included in study Study examined adult participant with dysarthria Study examined adult participant with dysarthria Not quasi-experimental/RCT (case study)

REFERENCIAS
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GRFICOS Esta revisin no tiene grficos.

CARTULA Titulo Autor(es) Intervencin para la disartria asociada con la lesin cerebral adquirida en nios y adolescentes Morgan Angela T, Vogel Adam P

Contribucin de los Angela Morgan tuvo la idea original para la revisin. Angela Morgan y Adam Vogel colaboraron en todas las versiones autores de la revisin. Elaboraron la estrategia de bsqueda conjuntamente con Joanne Abbott, Coordinadora de la bsqueda de ensayos (TSC) del Grupo Cochrane de Problemas de Desarrollo, Psicosociales y de Aprendizaje (Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group). Ambos revisores contribuyen con la seleccin y evaluacin de estudios, la extraccin de datos, la introduccin de los datos, el anlisis y la redaccin final de la revisin. Nmero de 2006/4 protocolo publicado inicialmente
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Intervencin para la disartria asociada con la lesin cerebral adquirida en nios y adolescentes

Nmero de revisin 2008/3 publicada inicialmente Fecha de la La informacin no est disponible modificacin ms reciente Fecha de la 13 mayo 2008 modificacin SIGNIFICATIVA ms reciente Cambios ms ltima actualizacin evaluada: 22 febrero 2007 Fecha Evento Descripcin 12 mayo 2008 Modificado Adaptacin de la recientes revisin al nuevo formato. Fecha de bsqueda El autor no facilit la informacin de nuevos estudios no localizados Fecha de El autor no facilit la informacin localizacin de nuevos estudios an no incluidos/excluidos Fecha de El autor no facilit la informacin localizacin de nuevos estudios incluidos/excluidos Fecha de El autor no facilit la informacin modificacin de la seccin conclusiones de los autores Direccin de Angela T Morgan contacto Healthy Development [Theme], Language & Literacy Murdoch Childrens Research Institute Parkville Melbourne 3052 Victoria Australia angela.morgan@mcri.edu.au Nmero de la CD006279 Cochrane Library Grupo editorial Cdigo del grupo editorial Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group HM-BEHAV

FUENTES DE FINANCIACIN Recursos externos No sources of support supplied Recursos internos Murdoch Childrens Research Institute, Australia.

Traduccin realizada por el Centro Cochrane Iberoamericano. Usado con permiso de John Wiley & Sons, Ltd.

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