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Recibido:23-2-2002
Aceptado:16-3-2002
RESUMEN
Se presenta la frecuencia, caractersticas clnico-patolgicas y evolucin de los tumores odontognicos
malignos diagnosticados en tres servicios de patologa de la Ciudad de Mxico, de acuerdo a los criterios
vigentes de la O.M.S. En total, se encontraron siete
casos (5 en varones y 2 en mujeres), lo que representa
menos del 4% de todos los tumores odontognicos
diagnosticados. Hubo seis carcinomas (dos
ameloblastomas malignos, dos carcinomas
odontognicos de clulas claras, un carcinoma primario intra-seo y un carcinoma originado del revestimiento de quiste odontognico) y un fibrosarcoma
ameloblstico. El intervalo de edad fue de 25 a 72
aos (media: 43.8). Los carcinomas odontognicos de
clulas claras se presentaron en la regin caninopremolar en maxilar y en mandbula (un hombre y
una mujer), mientras que el resto de lesiones se localizaron en la zona posterior de la mandbula, con predominio por el sexo masculino (4:1), lo que concuerda con lo reportado en la literatura. El tratamiento en
todos los carcinomas consisti en la reseccin quirrgica, mientras que el fibrosarcoma fue tratado con
quimioterapia debido a su gran extensin, sin respuesta
favorable. El paciente con carcinoma primario intraseo present metstasis submaxilar y cervical y la
neoplasia fue causa de fallecimiento. A pesar de su
rareza, los tumores odontognicos malignos constituyen una causa importante de intervenciones quirrgicas extensas en la regin maxilofacial.
Palabras clave: Tumores odontognicos, carcinoma
odontognico, carcinoma de clulas claras, sarcoma
INTRODUCCION
Los tumores odontognicos (TO) constituyen un grupo heterogneo de lesiones poco frecuentes, ya que
representan menos del 4% de todos los especmenes
de la regin bucal y maxilofacial que son enviados
para estudio histopatolgico en distintos servicios de
patologa bucal (1-4). Las neoplasias malignas a su
vez, constituyen un porcentaje mnimo de los TO, ya
que en las diversas series publicadas a nivel mundial
su frecuencia vara entre 0 y 6.1% (1-9). As como los
TO benignos se pueden originar tanto del componente epitelial como del mesnquima, las neoplasias malignas tambin pueden tener origen epitelial,
110
mesenquimatoso o mixto, con un marcado predominio de los carcinomas sobre las otras estirpes
histolgicas (10).
De acuerdo con la ms reciente Clasificacin Internacional de Tumores Odontognicos de la O.M.S., los
carcinomas odontognicos son lesiones que pueden
desarrollarse por transformacin maligna de un
ameloblastoma, originarse directamente a partir de
restos de epitelio odontognico despus que se ha
completado la formacin dentaria, desarrollarse por
transformacin maligna del revestimiento epitelial de
quistes odontognicos, o surgir como una variedad
maligna de otros tumores epiteliales. Por su parte, los
sarcomas odontognicos se clasifican en tres tipos:
fibrosarcoma ameloblstico (variedad maligna del
fibroma ameloblstico), fibro-dentinosarcoma y
odontosarcoma ameloblsticos (variantes malignas del
fibro-dentinoma y fibro-odontoma ameloblsticos,
respectivamente). Existe asimismo el carcinosarcoma
odontognico, entidad sumamente rara, en donde los
componentes epitelial y mesenquimatoso muestran
rasgos histolgicos de malignidad (11).
La etiopatogenia de los TO malignos es hasta ahora
desconocida, y aunque existen varios investigadores
que han estudiado las posibles alteraciones en el ciclo
celular, expresin de proto-oncogenes y mutaciones
en los genes de supresin tumoral, la baja incidencia
de este tipo de neoplasias dificulta notablemente cualquier esfuerzo al respecto (10). De hecho, la informacin existente sobre sus aspectos clnico-patolgicos,
conducta y manejo teraputico se basa principalmente en reportes de casos aislados y series pequeas que
han sido publicadas fuera de nuestro pas, por lo que
el propsito del presente artculo es el presentar los
resultados de un estudio retrospectivo y colaborativo
en el que se analizan la frecuencia, caractersticas clnico-patolgicas y evolucin de los diversos TO malignos registrados en tres servicios de patologa
diagnstica de la Ciudad de Mxico.
MATERIAL Y METODOS
Se trata de un estudio colaborativo, retrospectivo y
prospectivo, en el que se registra la frecuencia, caractersticas clnico-patolgicas, tratamiento y evolucin
de todos los tumores odontognicos que son diagnosticados en tres servicios de patologa de la ciudad de
Mxico. El material histopatolgico que sirve de base
a la presente investigacin proviene de los siguientes
servicios: Laboratorio de Patologa Bucal de la Universidad Autnoma Metropolitana Xochimilco (perodo 1979-2001), Servicio de Diagnstico Privado de
Patologa Bucal Peribact (perodo 1989-2001) y Divisin de Patologa del Instituto Nacional de Cancerologa (perodo 1975-2001).
En los archivos de cada servicio se identificaron todos aquellas lesiones con diagnstico de tumores y
quistes odontognicos y los autores revisaron las
laminillas histolgicas de cada caso con el fin de corroborar o modificar el diagnstico definitivo de acuerdo a la ms reciente clasificacin histolgica de tumores odontognicos de la O.M.S. (11).
De cada caso con diagnstico de TO maligno se obtuvo la siguiente informacin: edad y sexo de los pacientes, localizacin y extensin del tumor, tiempo de
evolucin previo al diagnstico, presencia de metstasis, tratamiento, tiempo de seguimiento y estado del
paciente al momento de la ltima consulta.
RESULTADOS
En el Cuadro 1 se presenta la frecuencia de TO con
relacin al total de estudios histopatolgicos realizados en cada uno de los servicios de diagnstico incluidos en este trabajo, as como la frecuencia especfica de TO malignos con relacin al total de TO. Se
registraron un total de 323 TO, de los cuales 316
(97.8%) fueron benignos y solamente siete casos
(2.2%) correspondieron a neoplasias malignas. Al analizar las caractersticas histopatolgicas de estas encontramos que seis (85.7%) correspondieron a
carcinomas odontognicos (dos ameloblastomas malignos, dos carcinomas odontognicos de clulas claras, un carcinoma originado a partir del revestimiento
de quiste odontognico y un carcinoma primario intraseo), y solamente un caso correspondi a
fibrosarcoma ameloblstico. En el Cuadro 2 se presentan las caractersticas clnicas sobresalientes de estos casos.
DISCUSION
Las neoplasias malignas derivadas del aparato
odontognico o sus remanentes celulares constituyen
un grupo morfolgicamente heterogneo de lesiones
que afectan a los maxilares y regin bucal. Su diagnstico oportuno se ve a menudo complicado por dos
razones principales: en primer lugar, por su baja frecuencia, lo que origina que la informacin existente
sobre sus caractersticas clnicas e histopatolgicas sea
escasa y pocas veces incluida en los cursos de formacin de estomatlogos, mdicos, patlogos y cirujanos (3) y, en segundo lugar, porque la similitud
histopatolgica que guardan muchas de estas
neoplasias con tumores odontognicos benignos de
111
Fig. 3. Caso 5. Carcinoma primario intra-seo. Islas tumorales bien diferenciadas que invaden y destruyen hueso.
Case 5. Primary intraosseous carcinoma. Islands of well differentiated
squamous cell carcinoma that invades and destroy adjacent bone.
mayor prevalencia trae como consecuencia que muchos casos sean diagnosticados errneamente como
lesiones benignas. Debido a diferencias con relacin
a la definicin y clasificacin de los TO empleadas
por los diversos autores que han publicado estudios
sobre la frecuencia de estas lesiones en diferentes pases, resulta prcticamente imposible hacer cualquier
tipo de comparacin entre ellos. Por otra parte, las diferencias que se pueden encontrar no solamente seran atribuibles a factores geogrficos, tnicos o
socioculturales, sino tambin al tipo de fuente de obtencin de los datos (hospitales, escuelas dentales,
etc.). Aunque la baja frecuencia de TO malignos registrada en el presente estudio es similar a lo observado en series publicadas en otros pases, es interesante
notar que en este trabajo se registraron ejemplos de la
mayora de las entidades que componen a este grupo
(5 de 8 variedades reconocidas por la O.M.S.). Asimismo, llama la atencin que en el presente estudio
no se observaron diferencias significativas en cuanto
a la frecuencia registrada de TO malignos con relacin al total de TO diagnosticados en cada uno de los
tres servicios de patologa revisados. La explicacin a
esta relativa uniformidad podra estar dada por el hecho que la mayora de los TO malignos son lesiones
que se originan a nivel central (intra-seo), y aunque
en sus etapas iniciales cursan en forma asintomtica,
en fases mas avanzadas poducen expansin cortical,
dolor, desplazamiento y/o movilidad dental,
sintomatologa que puede simular otras lesiones de
mayor prevalencia en la regin afectada, tal como los
quistes odontognicos, procesos infecciosos de origen dental y tumores de los maxilares. Ello ocasiona
que muchos de los casos sean identificados y tratados
por estomatlogos y cirujanos maxilofaciales antes de
su derivacin a centros oncolgicos.
Al igual que en la mayora de las series publicadas, en
este estudio los carcinomas odontognicos fueron
mucho ms frecuentes que los sarcomas (2,3,5,7,9).
Entre las fuentes celulares que pueden dar origen a
los TO epiteliales se incluye al epitelio reducido del
rgano del esmalte que rodea la corona de los rganos dentarios no erupcionados, los restos epiteliales
de Malassez, ubicados en el interior del ligamento
periodontal, y los restos de la lmina dental localizados dentro de la enca o en el interior del hueso. Tambin el revestimiento epitelial de los diversos quistes
odontognicos puede dar lugar al desarrollo de
carcinomas odontognicos (10, 12). La terminologa
empleada para definir a los carcinomas odontognicos
es diversa y confusa. De acuerdo a la O.M.S., el
112
________________________________________________________________________________
Fuente (perodo evaluado)
Estudios
Tumores
T. odontognicos
registrados
odontognicos (%)
malignos (% de TO)
_____________________________________________________________________________________________
Universidad Autnoma
Metropolitana (1979-2001)
4.933
142 (2.8%)
3 (2.1%)
Servicio de Patologa
Bucal Peribact (1989-2001)
3.521
130 (3.7%)
2 (1.5%)
186.368
51 (0.02%)
2 (3.9%)
Instituto Nacional
de Cancerologa
(1975-2001)
________________________________________________________________________________
Tabla 1. Frecuencia de tumores odontognicos en el presente estudio (n=323)
Caso
Sexo
Localizacin
Dientes
incluidos
Tiempo de
evolucin
Diagnstico
25
Cuerpo y
rama
mandibular
der
Ninguno
4 aos
Ameloblastoma
maligno
72
Cuerpo y
rama
mandibular
izq
Tercer
molar
11 meses
Edad
Ameloblastoma
maligno
Metstasis
Tratamiento
Seguimiento
Reseccin
segmentaria
4 aos
VSAT
No
Reseccin
marginal
2 meses
PCAT
Reseccin
segmentaria
6 meses
VSAT
No
55
Regin
premolar
inferior
Ninguno
1 ao
Carcinoma
odontognico de
clulas claras
No
27
Regin canina
sup der
Ninguno
8 aos
Carcinoma
odontognico de
clulas claras-
No
37
Angulo y
rama
mandibular
der
4 meses
Carcinoma
primario intraseo
Ganglios
submaxilares y
cervicales
Reseccin
segmentaria y
diseccin de
cuello mas
radioterapia
59
Angulo y
rama
mandibular
izq
8 meses
Carcinoma a partir
de quiste
odontognico
No
Reseccin
segmentaria y
diseccin
supra
homohioidea
3 meses
VSAT
32
Lnea media a
rama
mandibular
izquierda
5 aos
Fibrosarcoma
ameloblstico
No
Quimioterapia
1 mes
PCAT
Tercer
molar
Tercer
molar
Ninguno
113
Hemimaxilect- 3 aos
oma
VSAT
7 meses
MPAT
mesenquimatoso (11). Sin embargo, reportes recientes han documentado una conducta maligna de esta
lesin, con recurrencias frecuentes y un alto porcentaje de metstasis, por lo que Bang y cols. (23) y
Eversole y cols. (24) sugieren re-clasificar a la lesin
como carcinoma odontognico de clulas claras
(COCC). De acuerdo con la revisin de la literatura,
hasta la fecha existen solamente 34 casos de COCC
publicados en la literatura Inglesa y Espaola (incluyendo los dos de la presente serie). La mayora han
ocurrido en mujeres (22 casos), y el mayor nmero se
diagnosticaron en personas mayores de 40 aos (30/
34 casos), con un rango de edad de 17 a 89 aos y
promedio de 56.5 (21,25,26). La mandbula se ha
visto afectada en 28 casos (82.3%) y el maxilar en
seis (17.6%). Es interesante notar que la mayora de
lesiones se han presentado en la regin anterior al primer molar, lo que concuerda con los dos casos detectados en la presente serie, ya que uno de ellos se localiz en la zona del canino maxilar y el otro en la regin premolar mandibular. En ambos casos, el examen microscpico revel la presencia de islas y mantos de clulas grandes con citoplasma claro vacuolado
y con capa perifrica de aspecto cuboidal, sugestiva
de diferenciacin ameloblstica (Fig. 2). Esta situacin contrasta con lo observado en los otros tipos de
carcinoma odontognico, los cuales se presentan con
mayor frecuencia en la regin posterior de la mandbula, y muestran predominio por el sexo masculino
(16,27,28). Con respecto a la conducta del COCC, se
han registrado recurrencias en 17 casos (50%) y metstasis en 10 (29.4%).
Uno de los aspectos ms importantes a considerar en
casos de COCC es el relativo a su diagnstico diferencial. La ausencia de diferenciacin escamosa y la falta
de produccin de moco permite diferenciarlo del carcinoma mucoepidermoide. Adems, la ausencia de
calcificaciones y de material amiloide en secciones
teidas con rojo de Congo descarta al tumor
odontognico epitelial calcificante. Finalmente, la posibilidad de una metstasis de un carcinoma de clulas claras de rin se excluye en el terreno de la clnica y mediante estudios de imagen, adems de que
microscpicamente dicha lesin presenta una prominente trama vascular en el estroma y hemorragia
intralesional, mismas que no se presentan en el COCC
(21). Por otra parte, los estudios de inmunohistoqumica pueden ser de gran utilidad para descartar otras lesiones similares, ya que algunos tumores
de glndulas salivales con componente de clulas claras expresan resultados positivos para la protena S-
114
115
116
cados a la fecha (incluyendo la presente serie), demuestra que estas neoplasias poseen caractersticas
clnico-patolgicas que permiten diferenciarlas de otras
lesiones malignas que pueden presentarse en la regin
oral y maxilofacial, por lo que a pesar de su baja frecuencia, deben ser conocidas por estomatlogos, cirujanos y patlogos, a fin de realizar su diagnstico
oportuno y evitar as complicaciones inherentes a las
mismas, como son las recurrencias frecuentes e intervenciones quirrgicas extensas y as lograr su erradicacin y control.
ENGLISH
Malignant odontogenic
tumors. A retrospective and
collaborative study of seven
cases
MOSQUEDA-TAYLOR A , MENESES-GARCA A, RUZ-GODOYRIVERA LM, SUREZ-ROA ML, LUNA-ORTIZ K. MALIGNANT
ODONTOGENIC TUMORS. A RETROSPECTIVE AND COLLABORATIVE
STUDY OF SEVEN CASESMALIGNANT ODONTOGENIC TUMORS. A
RETROSPECTIVE AND COLLABORATIVE STUDY OF SEVEN CASESV
SUMMARY
The frequency, clinico-pathologic features and outcome of
malignant odontogenic tumors diagnosed according to the
current WHO classification in three pathology services in
Mexico City are presented. There were seven cases (5 male and
2 female patients), which represent less than 4% of all
odontogenic tumors diagnosed in these services. There were
six odontogenic carcinomas (two malignant ameloblastomas,
two clear cell odontogenic carcinomas, one primary
intraosseous carcinoma and one carcinoma arising in an
odontogenic cyst) and one ameloblastic fibrosarcoma. Age
ranged from 25 to 72 years (mean: 43.8). Clear cell odontogenic
carcinomas occurred in the canine-premolar region, one in the
maxilla and one in the mandible (one ia a man and one in a
woman), while the remaining lesions affected the posterior
region of the mandible, with a male predominance (4:1), which
agrees with previously reported cases. Surgical resection was
the treatment employed in all carcinomas, while the
ameloblastic firosarcoma was treated with chemotherapy due
to its large extension, but without favorable response. The
patient with primary intraosseous carcinoma had submaxillary
and cervical metastases and the neoplasm was the cause of
death. In spite of their extremely low frequency, malignant
odontogenic tumors are an important cause of extensive surgical
INTRODUCTION
Odontogenic tumors (OT) are very infrequent lesions,
accounting for less than 4% of all oral and maxillofacial
specimens sent for diagnosis to oral pathology services (1-4).
Malignant neoplasms account for a minimum percentage of all
OT, as they represent between 0 and 6.1% according to diverse
series published worldwide (1-9). In the same way benign OT
may develop either from the epithelial component or the
mesenchyme, malignant OT may have an epithelial,
mesenchymal or mixed origin, with a marked predominance of
the carcinomas over the other histological types (10).
According to the most recent W.H.O. Histological
Classification of Odontogenic Tumors, odontogenic
carcinomas may develop by malignant transformation of an
ameloblastoma, from residues of odontogenic epithelium
following tooth development, from the epithelial lining of
odontogenic cysts, or they may arise as malignant variants of
other odontogenic epithelial tumors. Odontogenic sarcomas,
on the other hand, are classified in three categories:
ameloblastic fibrosarcoma (malignant counterpart of the
ameloblastic fibroma), ameloblastic fibrodentinosarcoma and
ameloblastic fibro-odontosarcoma (malignant variants of
ameloblastic fibrodentinoma and ameloblastic fibro-odontoma,
respectively). There exist also the odontogenic carcinosarcoma,
an extremely rare lesion, in which both the epithelial and the
ectomesenchymal components show cytological features of
malignancy (11). The etiopathogenesis of malignant OT is
unknown, and although studies are currently conducted in
many laboratories with the goal of detecting perturbations in
cell cycling, proto-oncogene expression, and tumor supressor
gene mutations, the low incidence of these neoplasms makes
very difficult any effort on this way (10). In fact, most of the
existent information about their clinico-pathologic features,
biological behavior and therapeutics is derived from case
reports or small series reports, and for these reasons the aim of
the present article is to present the results of a restrospective
and collaborative study that analizes the frequency, clinicopathologic features and evolution of the malignant OT recorded
in three pathology services in Mexico City.
117
RESULTS
DISCUSSION
Malignant neoplasms derived from the odontogenic apparatus
or its cellular remnants comprise a morphologically
heterogeneous group of lesions that affect the oral and
Case
Gender
Age
Site
Included
Tooth
Source (period
of study)
Recorded studies
Odontogenic
tumors (%)
Malignant
tumors (% of
OT)
Universidad
Autonoma
Metropolitana
(1979-2001)
4.933
142 (2.8%)
3 (2.1%)
Private Oral
Pathology
Service Peribact
(1989-2001)
3.521
130 (3.7%)
2 (1.5%)
National Institute
of Cancerology
(1975-2001)
186.368
51(0.02%)
2 (3.9%)
Evolution
Diagnosis
Treatment
Follow-up
No
Segmentary
resection
4 years
AW
No
Marginal
resection
2 months
LFU
25
R. mand.
Body and
ramus
None
4 yr
72
L. mand.
Body and
ramus
Third
molar
11 months
55
L. mand.
Premolar
region
None
1 yr
Clear cell
odontogenic
carcinoma
No
27
R.
maxilla
None
8 yr
Clear cell
odontogenic
carcinoma
No
37
R.
mand.
Angle
and
ramus
Third
molar
4 months
Primary
Submaxillary
intraosseous and cervical
carcinoma
lymph nodes
59
L. mand.
Angle
and
ramus
Third
molar
8 months
Carcinoma
in
odontogenic
cyst
32
L. mand.
From
midline to None
ascending
ramus
7*
5 yr
Malignant
ameloblastoma
Metastasis
Malignant
ameloblastoma
Ameloblastic
fibrosarcoma
Segmentary
resection
Hemimaxillectomy
6 months
AW
3 years
AW
Segmentary
7 months
resection and
DOD
neck
dissection
No
Segmentary
3 months
No
Chemotherapy
1 month
LFU
Table 2. Clinical features and follow-up of malignant odontogenic tumors in the present series.
LFU: Lost to follow-up; AW: Alive and well; DOD: Dead of disease.
118
119
120
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