[REV. MED. CLIN.

CONDES - 2009; 20(6) 739 - 743]

MALFORMACIONES PULMONARES
CONGNITAS: ACTUALIZACIN Y
TRATAMIENTO
MD. STEVEN ROTHENBERG (1)
1. Departamento de Pediatra, Hospital infantil Rocky Mountain. Hospital for children, Denver, Colorado, USA.
steverberg@aol.com

SUMMARY
Existe un amplio espectro de malformaciones broncopulmonares que se presentan a edad temprana en pediatra.
Dentro de estas malformaciones, existen: quistes broncognitos, secuestros broncopulmonares, malformaciones
adenomatoideas qusticas y enfisemas lobares congnitas.
Estas lesiones pueden detectarse por diagnstico prenatal y
pueden presentarse como distress respiratorio en el recin
nacido, o pueden permanecer sin diagnstico y asintomticas durante varios aos. El secuestro pulmonar (SP), es una
malformacin congnita poco frecuente del tracto respiratorio inferior. Consiste en una masa de tejido pulmonar sin
funcionamiento, que carece de la comunicacin normal con
el rbol traqueobronquial, y que recibe sangre arterial de
la circulacin sistmica. La malformacin adenomatoidea
qustica (MAQ) es una anomala poco frecuente del tracto
respiratorio inferior y son extremadamente poco frecuentes,
con una incidencia registrada que flucta entre 1 en 25.000
y 1 en 35.000. La patognesis es incierta, pero parece provenir de una anomala en la morfognesis de la ramificacin
pulmonar y representa un defecto de maduracin. El Enfisema Lobar Congnito (ELC) es una anomala poco frecuente
del desarrollo pulmonar que a menudo se presenta en el
periodo neonatal con hiperinflacin de uno o ms lbulos
pulmonares.

Artculo recibido: 07-08-09

Artculo aprobado para publicacin: 08-10-09

En la ltima dcada hemos optado por usar tcnicas mnimamente invasivas para realizar lobectomas en todos los
infantes con lesiones qusticas congnicas. Los beneficios de
evitar una toractoma formal y la morbilidad asociada a ella,
sobrepasan largamente las desventajas de la gran dificultad
tcnica y del tiempo operativo.
Palabras clave: Malformacin pulmonar, quiste broncognico, secuestro pulmonar, malformacin adenomatoidea
qustica, enfisema lobar, toracoscopa, ciruga mnimamente
invasiva.

INTRODUCCIN
Existe un amplio espectro de malformaciones broncopulmonares que
se presentan en la temprana infancia y en la plena infancia. Dentro
de estas malformaciones, existen: quistes broncongnicos, secuestros broncopulmonares, malformaciones adenomatoideas qusticas
pulmonares congnitas, y enfisemas lobares congnitos. Estas lesiones pueden detectarse por diagnstico prenatal en que se presentan
como distress respiratorio en el recin nacido, o pueden permanecer
sin diagnstico y asintomticas durante varios aos. El tratamiento
puede variar dependiendo de cundo se hizo el diagnstico, de la presentacin, pero en la mayora de los casos se recomienda la reseccin
completa. Existen en la actualidad tcnicas mnimamente invasivas

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que permiten un procedimiento mucho menos doloroso y con menos

morbilidad que benefician largamente al beb o al nio. Analizaremos
cada una de estas categoras.
El Secuestro Pulmonar (Pulmonary Sequestration PS), es una
malformacin congnita poco frecuente del tracto respiratorio inferior.
Consiste en una masa de tejido pulmonar sin funcionamiento, que
carece de la comunicacin normal con el rbol traqueobronquial, y
que recibe su sangre arterial de la circulacin sistmica (1). La mayora
de los secuestros se clasifican en 2 categoras: intralobares (ILS, en
ingls) y extralobares (ELS, en ingls). ILS se define como una lesin
que yace dentro del lbulo normal y que carece de su propia pleura
visceral. Existe una tercera variante, ms infrecuente an, que es una
malformacin pulmonar en el tracto digestivo anterior del embrin
(BPFM, en ingls), en que el pulmn anormal est adherido al tracto
gastrointestinal (2).
No est claro cul es la base embriolgica exacta para el desarrollo
de PS del tracto respiratorio inferior. Es probable que la lesin ocurra durante una fase temprana del desarrollo embriolgico antes de
la separacin de los sistemas de circulacin artico y pulmonar (3).
Una explicacin de ello sera una anomala en la formacin de yemas
pulmonares (4, 5, 6). Esto puede provocar no slo PS sino tambin
CCAM, quiste broncognico, duplicacin del intestino anterior embriolgico, o incluso enfisema lobar congnito. Otra explicacin de ello es
que una porcin de la yema pulmonar en desarrollo es separada mecnicamente del resto del pulmn por compresin de las estructuras
cardiovasculares, debido a la traccin ejercida por vasos sanguneos
aberrantes, o por flujo sanguneo pulmonar inadecuado.
Cualquiera sea la etiologa, est claro que existe un espectro entre PS
y CCAM, y otras malformaciones broncopulmonares, y que al momento de diagnosticar es necesario considerarlas a todas al encontrar una
de estas lesiones.
Gran parte de los secuestros ocurre en los lbulos inferiores, pero
pueden ocurrir en cualquier parte del pecho as como tambin en el
diafragma y en el espacio retroperitoneal (7). El secuestro intralobar
(ILS) es mucho ms comn que el extralobar (ELS). Aproximadamente, 13% de los ELS estn localizados bajo el diafragma. Alrededor
del 60% de los ILS comprometen el lbulo inferior izquierdo, encontrndose la mayora en el segmento basal posterior (8). El BPFM es
ms comn en el lado derecho. La incidencia de comunicacin con el
intestino anterior embriolgico es mucho ms alta con ELS que con
ILS. El suministro vascular tanto para ILS como para ELS generalmente se genera de la aorta torxica inferior o de la aorta abdominal
superior. La mayora de los casos cuenta con un slo alimentador
arterial, pero un tercio puede tener mltiples vasos. El drenaje venoso hacia el atrio izquierdo generalmente es normal, no as hacia
el atrio derecho, la vena cava o el Azygus, en que se ha descubierto
que es anormal. Tanto el ELS como el ILS se han documentado en el
mismo paciente.

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La Malformacin Adenomatoidea Qustica Pulmonar Congnita (CCAM) es una anomala poco frecuente del tracto respiratorio inferior durante el perodo de desarrollo. El perodo involucra una gama
de condiciones, cuyos orgenes son debatibles. Los pacientes afectados
pueden presentarse totalmente asintomticos, o por el contrario, los
recin nacidos pueden presentar severa dificultad para respirar. Otros,
en cambio, presentan sntomas posteriormente que consisten en dificultad respiratoria aguda, infeccin aguda, u otras manifestaciones.
Muchos casos que antiguamente no se podan detectar mientras no
sugieran las complicaciones, hoy en da se detectan por control de
ultrasonido prenatal de rutina. De esta forma, la funcin del cirujano
infantil ha cambiado, ya que de atender solamente a pacientes con
anomalas relacionadas con dificultades para respirar ahora tambin
debe atender consultas prenatales de padres que esperan un hijo.
Los casos de CCAM son extremadamente poco frecuentes, con una incidencia registrada que flucta entre 1 en 25.000 y 1 en 35.000 (9).
La patognesis es incierta, pero parece provenir de una anomala en
la morfognesis de la ramificacin pulmonar y representa un defecto
de maduracin. Se cree que los diferentes tipos de CCAM se originan a
partir de diferentes niveles del rbol traqueobronquial y a partir de diferentes etapas del desarrollo pulmonar. El CCAM se distingue de otras
lesiones y de un pulmn normal de acuerdo a cinco criterios principales.
Estos son: proyecciones polipoideas de la mucosa, aumento del msculo
blando y del tejido elstico dentro de las paredes qusticas, ausencia de
cartlago en el parnquima qustico, presencia de clulas secretadoras
de mucosa, y ausencia de inflamacin. As como la porcin del pulmn
con CCAM no participa del intercambio normal de gas, existen conexiones al rbol traqueobronquial que pueden conducir al atrapamiento de
aire y dificultad para respirar en el perodo de recin nacido.
El mecanismo exacto que produce CCAM es desconocido pero se
piensa que puede deberse a un desequilibrio entre la proliferacin
celular y la apoptosis (aumento de la proliferacin celular, y disminucin de la apoptosis si se los compara con los controles gestacionales). Los CCAM son lesiones hamartomatosas compuestas de excesivo
crecimiento qustico y adenomatoso de los bronquolos terminales. Si
grandes quistes se desarrollan en el tero pueden comprimir y comprometer el desarrollo de tejido circundante normal.
Los CCAMs pueden afectar a todos los lbulos y estn igualmente
distribuidos entre el lado derecho e izquierdo. Los CCAMs pueden
afectar ms de un lbulo y ser bilaterales pero esto es extremadamente poco frecuente (10, 11). Los CCAMs estn conectados al rbol
traqueobronquial a pesar de que los bronquios conectivos generalmente no son normales. El flujo sanguneo viene de la vascularidad
pulmonar normal de modo opuesto al secuestro el cual recibe su flujo
arterial para el sistema arterial. Actualmente, el sistema de clasificacin comprende 5 tipos basados en el tamao del quiste y en las caractersticas celulares (4). La clasificacin inicial incluy el Tipo 1, que
incluye grandes quistes compuestos primariamente de caractersticas
de tipo celular bonquial; el Tipo 2, compuesto de quistes intermedios

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con clulas de tipo bronquiolar; y el Tipo 3, compuesto de pequeos

quistes con clulas de ductos bronquiales/alveolares. Los Tipos 0 y 4
fueron agregados posteriormente y se instalaron en el sitio de origen
de la malformacin.
La presentacin de CCAM es bastante variable y se puede extender
desde el perodo prenatal temprano hasta la vida adulta avanzada. El
espectro va desde un hallazgo incidental en un examen radiolgico al
trax de rutina, en un paciente totalmente asintomtico, hasta dificultad respiratoria severa en el recin nacido.
Cada vez con mayor frecuencia, estas lesiones son detectadas durante
el perodo prenatal por ecografas de ultrasonido de rutina, lo que
permite una consulta y planificaciones prenatales (12). Los hallazgos
por ultrasonido van desde un hallazgo incidental de una lesin aparentemente qustica a un compromiso pulmonar masivo con el desarrollo de hidropesa (13). La hidropesa puede desarrollarse hasta en
un 40% de los casos, y la regresin de una lesin puede ocurrir hasta
en un 60% durante el transcurso de la gestacin. La necesidad de intervencin fetal es poco frecuente y limitada slo a aquellos casos con
hidropesa severa con una mortalidad pronosticada cercana al 100%.
Debido al aumento en la tasa de deteccin prenatal, actualmente se
reconoce que hay una completa y espontnea resolucin durante la
gestacin de hasta 20% de las lesiones.
El diagnstico diferencial de CCAM incluye otras enfermedades qusticas del pulmn incluyendo secuestro broncopulmonar (BPS, en ingls),
quistes broncongnicos, y enfisema lobar congnito. La principal diferenciacin entre CCAM y BPS est basada en 2 puntos anatmicos. El
BPS no tiene conexin al rbol traqueobronquial y est suministrado
por una arteria sistmica anmala. Los CCAMs, no. Sin embargo, la
diferencia entre las 2 lesiones no es tan discreta y es ms probable
que las 2 sean variantes de la misma va de desarrollo anormal.
El diagnstico prenatal generalmente se hace por ultrasonografa y se
clasifica en dos categoras; lesiones microqusticas con quistes
menores de 5mm que aparecen ecognicamente, y lesiones slidas y
macroqusticas de uno o ms quistes mayores de 5mm (14). La RM.
tambin est siendo utilizado con mayor frecuencia para examinar el
feto y puede ayudar a diferenciar el CCAM de otras lesiones torcicas
como hernia diafragmtica congnita, duplicaciones del tracto digestivo anterior del embrin, y otros. En el perodo neonatal, el diagnstico
es generalmente sospechoso basado en presentacin clnica y en el
examen radiolgico torcico inicial. Un escner CT generalmente es
definitivo, a pesar de que el diagnstico exacto puede no hacerse hasta que se realice la exploracin quirrgica. El diagnstico en la adultez
generalmente depende de sntomas tardos o en algunos casos de un
hallazgo incidental o de un examen radiolgico torcico de rutina. El
escner CT an es el "gold standard".
El Enfisema Lobar Congnito (CLE) es una anomala poco frecuente
de desarrollo pulmonar que a menudo se presenta en el perodo neona-

tal con hiperinflacin de uno o ms lbulos pulmonares. Otros trminos

para esta entidad incluyen la hiperinflacin lobar congnita y el enfisema lobar infantil. El paciente tambin puede presentar una masa opaca
a la radiologa torcica debido a la claridad diluida de fluido pulmonar
del lbulo afectado. El diagnstico diferencial debe incluir los otros tipos
de enfermedad pulmonar qustica congnita como ya se mencion.
El CLE es una anomala del desarrollo relativamente poco frecuente que ocurre en una proporcin de 1/20.000 a 1/30.000 (15). Los
lbulos superiores son los que tienden a estar ms frecuentemente
comprometidos con el lado izquierdo (40% a 50%) que con el derecho (20%). El lbulo intermedio slo ocasionalmente est involucrado
(25% a 30%) y la enfermedad al lbulo inferior es extremadamente
poco frecuente (2% a 5% (16)). La razn masculino/femenino es de
3 a 1 respectivamente. La etiologa del CLE es multifactorial y de hecho parece ser un indicador comn de desarrollos diferentes de la
enfermedad. La hiperinflacin progresiva es el resultado final de un
nmero de variaciones de disrupcin de desarrollo broncopulmonar.
Estos disturbios pueden causar un cambio en el nmero de vas areas
o alvolos y en el tamao alveolar (17). La causa de CLE ms frecuentemente documentada es la obstruccin de la va area en desarrollo
que ocurre en 25% de los casos aproximadamente. La va area puede
ser intrnseca o extrnseca, la intrnseca siendo la ms comn. Esto
deriva en una obstruccin de tipo vlvula de bola que produce un
atrapamiento del aire. Esto, a su vez, produce cambios histolgicos de
la distensin alveolar sin anomala estructural.
El tratamiento tanto en el paciente sintomtico como asintomtico es la
reseccin quirrgica. En la mayora de los casos se recomienda una lobectoma completa versus la extraccin de una parte o segmentoctoma del
lbulo involucrado. Esto se ve favorecido debido a la dificultad, a nivel
macroscpico, de determinar qu porcin del pulmn est comprometido
y cul no. La dificultad y morbilidad cada vez mayores asociadas con
una reseccin parcial no garantiza los limitados beneficios de preservar
una parte del pulmn posiblemente anmalo. Hay casos en que ms de
un lbulo aparece comprometido o puede haber anomalas bilaterales.
Tambin hay casos en que no existen planos anatmicos claros entre los
lbulos superiores e inferiores, y en donde los segmentos de ambos estn
excesivamente comprometidos. En estos casos, se recomienda la segmentoctoma u otra forma de evitar la reseccin completa del pulmn.
El neonato sintomtico necesita ser operado de inmediato. En casos
extremos, una toracotoma de urgencia con descompresin de la cavidad torcica puede ser una intervencin que le salve la vida, y luego
se realiza una lobectoma de emergencia. Sin embargo, en gran parte
de los casos neonatales, especialmente si se considera la cada vez
mayor incidencia de diagnstico prenatal, el beb es asintomtico o
tiene sntomas suaves a moderados, por lo que se puede realizar una
reseccin semi-electiva.
El cundo se debe operar es un poco controvertido, sin embargo hay
poca evidencia que sugiera que una reseccin demorada beneficie al

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infante de manera significativa. Es ms, una ciruga demorada puede

aumentar el riesgo de infeccin o compromiso respiratorio. Asimismo,
la reseccin temprana maximiza el crecimiento compensatorio del pulmn del(los) lbulo(s) restante(s).
Muchos centros de salud han recomendado la reseccin entre el 1
y 6 mes de edad para permitir ms crecimiento y disminuir el riesgo
de anestesia. Hemos favorecido una intervencin temprana para minimizar el riesgo de complicaciones posteriores y porque creemos que
las tcnicas quirrgicas actuales y el cuidado anestsico eliminan los
riesgos de reseccin temprana.
La terapia estndar ha sido una lobectoma formal a travs de una incisin de toracotoma postero-lateral. En la mayora de los casos, esto
puede hacerse mediante una toracotoma mnimamente invasiva disminuyndose as la morbilidad asociada con una toracotoma formal,
como escoliosis, debilidad en la cintura escapular, y deformidad en la
pared torcica, las cuales han sido documentadas en infantes.
En la ltima dcada hemos optado por usar tcnicas mnimamente
invasivas para realizar lobectomas en todos los infantes con lesiones
qusticas congnitas. Los beneficios de evitar una toracotoma formal y
la morbilidad asociada a ella, sobrepasan largamente las desventajas
de la gran dificultad tcnica y del tiempo operativo. De hecho, con
experiencia los tiempos operativos han igualado o son ms rpidos
que una toracotoma estndar.
La tcnica de una lobectoma inferior se detalla a continuacin para
fines demostrativos.
El cirujano y su asistente estn al frente del paciente, y el monitor
atrs del paciente. Inicialmente el trax es insuflado mediante una
aguja Veress colocada en la lnea axilar media en el 5 o 6 interespacio. Un flujo bajo, una baja presin de CO2 se utiliza para ayudar al
colapso completo del pulmn. Durante la operacin, se mantiene un
flujo de un litro por minuto y una presin de 4 a 6 mm de Hg. La primera va de acceso (5 mm) es colocada en este punto para determinar
la posicin de la fisura mayor y evaluar el parnquima del pulmn. Se
utiliza un lente de 30 grados y de 4 a 5 mm. Esto permite al cirujano
mirar directamente a la fisura y sus instrumentos. En general, sta va
a ser la va de acceso de la cmara. La posicin de la fisura debera
indicar la ubicacin de las otras vas de acceso mientras ocurre la ms
difcil diseccin en este plano. Luego, las vas de acceso de trabajo
(3mm a 5mm) son colocadas en la lnea axilar anterior entre el 5 y
8 o 9 interespacio. Cuando uno entra al trax, a menudo la anatoma es difcil de identificar debido al enorme espacio ocupado por
los quistes. Por lo tanto, para crear espacio y mejorar la visualizacin,
los quistes son comprimidos usando el aparato Ligasure. Los quistes
son extrados y sellados hasta que se logra una compresin suficiente
que permita la identificacin de todas las estructuras anatmicas. El
lbulo comprimido es tambin bastante ms fcil de manipular con
instrumentos laparoscpicos.

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La primera etapa consiste en la movilizacin del ligamento pulmonar

inferior. Hay que poner especial cuidado en encontrar una arteria sistmica que sale de la aorta en caso de que ste sea un diagnstico
de secuestro errado o que sea una de las lesiones hbridas. La vena
pulmonar inferior es seccionada, pero no ligada en este punto. La
ligacin antes de la divisin de la arteria pulmonar puede producir
una congestin en el lbulo inferior, lo cual puede crear problemas de
espacio especialmente en el nio pequeo y en el infante. Luego, se
llega a la fisura desde lo anterior a lo posterior. En caso de una fisura incompleta, la Ligasure o Endo-GIA puede usarse para completar
la fisura. Gradualmente, la arteria pulmonar que va hacia el lbulo
inferior, se va aislando. A menudo, es necesario seccionar hacia el
parnquima del lbulo inferior para ganar ms exposicin y largura.
Si es posible, se puede ligar la arteria en su tronco principal al lbulo
inferior a medida de que pasa a travs de la fisura. Sin embargo, a
menudo es ms fcil seccionar el vaso sanguneo luego de la primera
o segunda bifurcacin. Esto tambin proporciona un segmento ms
largo de arteria con el cual trabajar. El bronquio del lbulo inferior
se encuentra directamente detrs de la arteria y a menudo puede
palparse antes de verlo.
Una vez dividida la arteria, se facilita la diseccin completa de la vena
debido a la mejorada exposicin. La vena tambin puede tomarse en
diferentes partes dependiendo de su tamao. Antes de tomar la vena,
es til dividir la pleura a lo largo del borde posterior del lbulo para
completar su movilizacin. Luego, la vena pulmonar inferior es dividida y el bronquio es aislado hacia el lbulo inferior. El bronquio es
dividido utilizando Endo-GIA en nios ms grandes o se corta directamente y se cierra con sutura 3-0 PDS en paciente ms pequeos (en
infantes y pacientes de menos de 5 kg se puede sellar el bronquio con
Endoclips). Luego, el espcimen es extrado a travs del sitio trocar de
la lnea axilar anterior inferior, el cual se puede agrandar si es necesario, ya sea entero o una parte con un frceps de anillo. Si hay ms de
un lbulo comprometido en el mismo lado, entonces deber realizarse
una intervencin que evite el pulmn. Esto est ilustrado mediante un
caso en el cual en el escner CT, apareci un CCAM que comprometi
slo el lbulo inferior izquierdo.
Hasta ahora, hemos realizado ms de 200 lobectomas toracoscpicas
por lesiones pulmonares congnitas. La estada promedio del paciente
en el hospital es ahora de menos de 48 horas, y las complicaciones
han sido casi nulas.

Hemos realizado ms de 200 lobectomas toracoscpicas por lesiones

pulmonares congnitas.
Hay un estudio reciente en que se evalu a 144 pacientes sometidos
a reseccin lobar va toracoscpica video asistida. Los rangos de edad
variaron entre 2 -18 aos, el promedio das de hospitalizacin 2, 8
das. Tiempo operatorio fue desde 35 - 220 minutos (promedio de
125 minutos).

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Se presentaron slo 3 complicaciones intraoperatorias, en la que hubo

que convertir a toracotoma abierta (18, 19).
La reseccin pulmonar toracoscpica es un procedimiento seguro y
eficaz, disminuye la morbibilidad dada por una toracotoma, est aso-

ciada con menor dolor postoperatorio y das de hospitalizacin.

Recomendamos ampliamente esta metodologa al igual que una intervencin temprana, puesto que la ciruga se hace cada vez ms difcil si
ocurre una infeccin pulmonar significativa antes de la reseccin.

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El autor declara no tener conflictos de inters, en relacin

a este artculo.

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