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OTORRI-781; No. of Pages 3 ARTICLE IN PRESS

Acta Otorrinolaringol Esp. 2017;xxx(xx):xxx---xxx

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CASO CLNICO

Papiloma invertido de odo medio y hueso temporal

Inverted papilloma of middle ear and temporal bone
Ignacio Pla-Gil , Antonio Morant Ventura, Jaume Redondo Martnez
y Jaime Marco Algarra

Servicio de Otorrinolaringologa, Hospital Clnico Universitario, Universidad de Valencia, Valencia, Espana

Recibido el 2 de noviembre de 2016; aceptado el 27 de noviembre de 2016

Varn de 50 anos edad que presenta otorrea derecha indo- Discusin

lora no ftida de meses de evolucin e hipoacusia mixta
severa ipsilateral, sin otra clnica. Como antecedente, des-
tacar que fue intervenido 2 anos antes de un papiloma
invertido nasosinusal derecho.
A la otoscopia se observ un granuloma que oclua el
conducto auditivo externo. Se solicit una tomografa com-
putarizada (TC) (g. 1A y B), que inform de ocupacin de la
mastoides, con destruccin de los tabiques de las celdillas,
del Tegmen tympani y de la cadena de huesecillos. Reco-
mendndose realizar resonancia magntica (RM) (g. 1C,
imagen axial potenciada en T2 y D, imagen coronal FLAIR),
que inform de masa de bordes mal denidos con reas
de necrosis en la vertiente postero-superior, con expansin
intracraneal a fosa temporal e integridad de la duramadre.
Se realiz una petrosectoma subtotal, obteniendo varias
muestras de aspecto qustico, granuloso y parduzco. El estu-
dio histolgico (g. 2) mostr una proliferacin de clulas
epiteliales de hbito escamoso sin atipias, monomorfas,
que se disponan en formaciones papilares con crecimiento
expansivo hacia el estroma, siendo diagnstico de papiloma
invertido. Actualmente, tras 5 anos de seguimiento, no hay
signos de recidiva.
Autor para correspondencia.
Correo electrnico: iplagil@gmail.com (I. Pla-Gil).
El papiloma invertido es un tumor benigno con caractersti-
cas localmente invasivas, cuya presentacin ms frecuente
es la cavidad nasal, siendo muy rara su localizacin en el
hueso temporal1 .
Se han descrito hasta la actualidad, 33 casos de papiloma
invertido del hueso temporal (PIHT) entre los anos 1987,
que fue la primera descripcin2 y junio de 2016. Correspon-
diendo 19 casos a varones y 14 a mujeres, con una edad
media de presentacin de 53 anos (19-81 anos).
Existen teoras acerca de la patogenia del PIHT como
son la extensin directa desde el territorio nasosinusal a
travs de la trompa de Eustaquio hasta el odo medio, la
persistencia de restos embriolgicos ectpicos de membrana
schneideriana o una etiologa iatrognica. Un ejemplo de la
probable extensin a travs de la trompa de Eustaquio es
que del global, 20 casos (60,6%), asocian antecedente de
PINS bien sea sincrnico o metacrnico; el resto 13 (39,4%)
se trataron de tumoraciones primarias en odo medio y/o
hueso temporal, sin ningn tipo de antecedente de patologa
nasosinusal.
Si dividimos al PIHT en 2 grupos, los primarios y los
secundarios a una afectacin nasosinusal. Observamos que
los primarios, suelen comenzar a edades ms tempranas
y mayor incidencia en las mujeres. Adems, parece que
el comportamiento de estos se asemeja mucho al prima-
rio nasosinusal, con baja tasa de extensin intracraneal,

http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2016.11.012
0001-6519/ 2017 Elsevier Espana, S.L.U. y Sociedad Espanola de Otorrinolaringologa y Ciruga de Cabeza y Cuello. Todos los derechos
reservados.

Cmo citar este artculo: Pla-Gil I, et al. Papiloma invertido de odo medio y hueso temporal. Acta Otorrinolaringol Esp.
2017. http://dx.doi.org/10.1016/j.otorri.2016.11.012
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2 I. Pla-Gil et al.

Figura 1 Imgenes de TC y RM en cortes axiales (A y C) y coronales (B y D).

neuropata y carcinognesis. En cambio, los secundarios a
una afectacin nasosinusal parece que tienen una mayor
agresividad, presentando con mayor frecuencia maligniza-
cin e invasin intracraneal3 .
Su distribucin en cuanto al sexo del PINS oscila entre
2,6 y 6:1 a favor del sexo masculino. En los PIHT, los prime-
ros casos publicados fueron en su mayora de mujeres y se
intent relacionar con el hallazgo de receptores hormonales
de progesterona, positivos en 2 pacientes de PIHT primario
y en 4 secundarios. Actualmente, con la publicacin de nue-
vos casos esa tendencia de predominio femenino se ha ido
compensando hasta el punto que, con el presente caso, el
ratio es de 1,4:1 de predominio masculino4 .
El principal factor pronstico es el riesgo de maligniza-
cin a carcinoma de clulas escamosas, que en las diferentes
revisiones sobre PINS se establece que vara entre el 1-13%.
Por lo que respecta al PIHT, este porcentaje aumenta a un
42,4% (14/33). De los 14 casos, 8 correspondieron a carci-
noma de clulas escamosas y 6 a carcinomas in situ. Esto
puede ser explicado por el diagnstico tardo de este tipo
de afecciones ya que los sntomas y signos clnicos aparecen
generalmente cuando existe una gran extensin5 . Existen
otros factores y teoras que podran predisponer a la trans-
formacin maligna como son la alteracin en la expresin del
p53 y la infeccin por el virus del papiloma humano (VPH)
en la mucosa del papiloma invertido6 . Estos factores se han

Figura 2 A) Imagen a pequeno aumento mostrando una lesin polipoide con patrn de crecimiento endoftico hacia el estroma
(H&E). B) Proliferacin epitelial constituida por clulas monomorfas de hbito escamoso sin atipia y sin queratinizacin (H&E, 200).

Cmo citar este artculo: Pla-Gil I, et al. Papiloma invertido de odo medio y hueso temporal. Acta Otorrinolaringol Esp.
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Papiloma invertido de odo medio y hueso temporal
visto relacionados y citados en diferentes estudios referen-
tes a la localizacin nasosinusal, sin verse que tengan una
evidencia ni inuencia demostrada.
Otra de las caractersticas de los papilomas invertidos
es la recurrencia, que en el caso de los PINS se observan
unas tasas de recurrencia en torno al 10-15%. En los PIHT,
la persistencia y recurrencia fue mayor. De los 14 casos
que recidivaron, el 85% se trataron mediante una ciruga
ms limitada tipo mastoidectoma. Tan solo 2 casos (9,5%)
recidivaron cuando la ciruga practicada fue ms amplia,
petrosectoma subtotal, abordajes de la fosa infratemporal
o abordajes retrosigmoideos.
Finalmente, dado que el PIHT tiene una mayor tasa de
recurrencia y de riesgo de carcinognesis que el PINS, debe-
ramos adecuar el tipo de ciruga para conseguir una exresis
amplia y completa.
Conicto de intereses
Los autores declaran no tener ningn conicto de intereses.
1
.
Cmo citar este artculo: Pla-Gil I, et al. Papiloma invertido de odo medio y hueso temporal. Acta Otorrinolaringol Esp.
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Bibliografa
1. Blandamura S, Marioni G, de Filippis C, Giacomelli L, Segato
P, Staferi A. Temporal bone and sinonasal inverted papilloma:
The same pathological entity? Arch Otolaryngol Head Neck Surg.
2003;129:553---6.
2. Stone DM, Berktold RE, Ranganathan C, Wiet RJ. Inverted papi-
lloma of the middle ear and mastoid. Otolaryngol Head Neck Surg.
1987;97:416---8.
3. Schaefer N, Chong J, Grifn A, Little A, Gochee P, Dixon N.
Schneiderian-type papilloma of the middle ear: A review of the
literature. Int Surg. 2015;100:989---93.
4. Carlson ML, Sweeney AD, Modest MC, van Gompel JJ, Haynes DS,
Neff BA. Inverting papilloma of the temporal bone: Report of four
new cases and systematic review of the literature. Laryngoscope.
2015;125:2576---83.
5. Coca-Pelaz A, GmezMartnez J, Vivanco-Allende B, Hermsen M,
Llorente JL. Primary inverted papilloma of the middle ear with
intracranial invasion. Head Neck. 2016;38:E105---75.
6. Shen J, Baik F, Mafee MF, Peterson M, Nguyen QT. Inverting papi-
lloma of the temporal bone: Case report and meta-analysis of
risk factors. Otol Neurotol. 2011;32:1124---33.