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net/publication/6701453

Evaluation of coverage by a neonatal screening program for


hemoglobinopathies in the Recôncavo region of Bahia, Brazil

Article  in  Cadernos de Saúde Pública · January 2007


DOI: 10.1590/S0102-311X2006001200006 · Source: PubMed

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13 94

5 authors, including:

Wellington dos Santos Silva Silviene Fabiana de Oliveira


Faculdade Adventista da Bahia University of Brasília
8 PUBLICATIONS   31 CITATIONS    62 PUBLICATIONS   307 CITATIONS   

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Nazaré Klautau Cesar Koppe Grisolia


University of Brasília University of Brasília
39 PUBLICATIONS   407 CITATIONS    139 PUBLICATIONS   1,691 CITATIONS   

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ARTIGO ARTICLE 2561

Avaliação da cobertura do programa de triagem


neonatal de hemoglobinopatias em populações
do Recôncavo Baiano, Brasil

Evaluation of coverage by a neonatal screening


program for hemoglobinopathies in the Recôncavo
region of Bahia, Brazil

Wellington dos Santos Silva 1


Angel Lastra 1
Silviene Fabiana de Oliveira 2
Nazaré Klautau-Guimarães 2
Cesar Kope Grisolia 2

Abstract Introdução

1 Faculdade Adventista
In 2001, government ruling n. MS 822/01 by the A anemia falciforme é a mais conhecida das al-
de Fisioterapia da Bahia,
Cachoeira, Brasil.
Brazilian Ministry of Health made neonatal terações hematológicas hereditárias no homem.
2 Instituto de Ciências screening mandatory for hemoglobinopathies, Estimativas sugerem que em todo o mundo nas-
Biológicas, Universidade with special focus on sickle cell disease, the most çam 250 mil crianças por ano com anemia falci-
de Brasília, Brasília, Brasil.
common hemoglobinopathy in Brazil. Bahia is forme 1. É a doença hereditária monogênica mais
Correspondência the State of Brazil with the highest prevalence comum no Brasil 2.
W. S. Silva of this disease. The current paper reports on the A causa dessa doença é uma mutação de pon-
Faculdade Adventista
de Fisioterapia da Bahia. prevalence of hemoglobin variants HbS and to (GAG→GTG) no gene da globina beta da hemo-
C. P. 18, Cachoeira, BA HbC, which cause sickle cell disease, in the cities globina, originando uma hemoglobina anormal,
44300-000, Brasil.
of Cachoeira, Maragogipe, and São Félix, Bahia denominada hemoglobina S (HbS), ao invés da
wellington@adventista.edu.br
profwellington@hotmail.com State. The overall proportion of carriers for the hemoglobina normal denominada hemoglobina
two forms of hemoglobin was 13%. From 2001 to A (HbA). Essa mutação leva à substituição de um
2003, the neonatal screening rate decreased from ácido glutâmico por uma valina na posição 6 da
82.6% to 46.4% in Cachoeira and increased from cadeia beta, com conseqüente modificação físi-
37.0% to 56.2% in Maragogipe. Thus, only about coquímica da molécula da hemoglobina. Em ge-
one-half of children are being tested in these cit- ral, os pais são portadores assintomáticos de um
ies. The findings show that the public health care único gene afetado (heterozigotos), produzindo
system in these cities is poorly prepared to screen HbA e HbS (HbAHbS), transmitindo cada um
for sickle cell disease in newborns and that there deles o gene alterado para a criança, que assim
was a lack of health care personnel to follow up recebe o gene anormal em dose dupla (homozi-
on newly diagnosed sickle cell patients or carri- goto HbSHbS).
ers of the sickle cell trait. Em condições de baixa concentração de oxi-
gênio, a molécula HbS forma fibras que torcem
Hemoglobinopathies; Neonatal Screening; Sick- a membrana da hemácia, conferindo-lhe forma
le Cell Anemia de foice. Esta modificação favorece a obstrução
de vasos sangüíneos podendo causar necrose
de tecidos e órgãos, além de destruição prema-
tura das hemácias, levando à anemia. Não há
tratamento específico, mas medidas profilá-
ticas diminuem a gravidade do quadro clínico

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006


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bem como a mortalidade em decorrência dessa do com crianças afrodescendentes na cidade de


doença. Salvador, apontou uma freqüência ainda maior:
Em países onde a triagem neonatal para he- 7,4% 6.
moglobinopatias foi instituída, demonstrou-se A região agropecuária e de armações de pes-
que o acompanhamento de pacientes em cen- ca do Recôncavo Baiano sempre esteve ligada à
tros especializados pode reduzir a mortalidade cidade do Salvador por uma linha histórica con-
por infecções pneumocócicas de 40% para 10% e tínua (Figura 1). No Recôncavo Baiano existem
a mortalidade geral de 8% para 1,8% 3. Em 2001, municípios com populações predominantemen-
o Ministério da Saúde brasileiro, por meio da te afrodescendentes, sendo que a epidemiologia
Portaria n. 882 (de 6 de junho de 2001), tornou da anemia falciforme nesta região ainda não foi
obrigatória a realização da triagem de anemia investigada.
falciforme em crianças recém-nascidas. Esta O objetivo deste artigo é estimar a prevalên-
medida se justifica devido à prevalência de 1-3/ cia de portadores das hemoglobinas variantes
mil recém-nascidos com anemia falciforme, bem HbS e HbC nas cidades de Cachoeira e Maragogi-
como pela ocorrência de 2 a 10% na população pe, e avaliar a cobertura do programa de triagem
brasileira com o traço falciforme 4. neonatal de hemoglobinopatias nos mesmos
No Estado da Bahia foi estimada uma fre- municípios acrescidos da cidade de São Félix.
qüência de portadores do traço falcêmico de Os dados aqui apresentados forneceram subsí-
5,5% na população geral, chegando a 6,3% na po- dios para uma discussão acerca da implantação
pulação afrodescendente 5. Um estudo realiza- das diretrizes básicas do Programa Nacional de

Figura 1

Mapa do Recôncavo Baiano, Bahia, Brasil.

Cabaceiras Santo Amaro


Governador
do Paraguaçu
Mangabeira

Sta. Teresinha Castro


Alves Muritiba Cachoeira
Itatim
Cruz das Almas São Félix
Saubara
Sapeaçu São Felipe
Elísio Medrado C. do Almeida Maragogipe
Milagres D. Macedo Costa
Varzedo
Salinas da Margarida
S. Miguel
das Matas
Muniz Nazaré
Nova Itarana Ferreira
Amargosa Sto. Antonio Aratuípe
Brejões
de Jesus
Laje
Jaguaripe
Ubaíra
Mutuípe
N

Jequiriçá W E

Bahia

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006


AVALIAÇÃO DA COBERTURA DO PROGRAMA DE TRIAGEM NEONATAL DE HEMOGLOBINOPATIAS 2563

Anemia Falciforme, implantado em 1996 pelo de Saúde do Estado da Bahia (SESAB) 8. Quando
Ministério da Saúde, para o acompanhamento os dados do SINASC e do SIAB divergiam, eram
de pacientes falcêmicos nos municípios do Re- considerados os números maiores.
côncavo Baiano. Os dados obtidos foram analisados usando-se
o teste qui-quadrado (χ2), para testar a hipótese
de que as diferenças estatísticas entre as propor-
Metodologia ções submetidas à comparação podem ser con-
sideradas como casuais. O nível de significância
De acordo com os objetivos propostos, esta pes- fixado para estas análises foi de 5% (α = 0,05).
quisa se classificou como um estudo de corte
transversal, cuja população em estudo foram
indivíduos voluntários que doaram sangue ve- Resultados e discussão
noso (3ml) para a realização de eletroforese de
hemoglobina em meio alcalino em fitas de ace- Em 2001, a Portaria n. 822/2001 do Ministério da
tato de celulose 7 no Laboratório de Genética da Saúde deu um passo importante no reconheci-
Faculdade Adventista de Fisioterapia. A amostra- mento da relevância das hemoglobinopatias, em
gem foi feita por casualidade com indivíduos não saúde pública, quando as incluiu no Programa
aparentados entre si e com idades que variaram Nacional de Triagem Neonatal. No entanto, tal
entre 05 a 65 anos, sendo que os menores de 18 Portaria encontrou os serviços de saúde pública
anos representaram 35% da amostra. na maioria dos municípios do Recôncavo Baiano
Os voluntários que participaram da coleta despreparados para a identificação dos pacientes
nos programas comunitários de saúde recebe- com hemoglobinopatias e portadores do traço
ram orientações quanto à sua participação na (HbAHbS e HbAHbC).
pesquisa e assinaram um Termo de Consentimen- O Serviço de Referência e Triagem Neonatal
to Livre e Esclarecido, de acordo com a Resolução (SRTN) da APAE de Salvador é o único serviço
n. 196/96 do Ministério da Saúde, que fornece credenciado pelo Ministério da Saúde e SESAB
as diretrizes para a realização de pesquisas en- como referência para realização da triagem neo-
volvendo seres humanos. Quando os voluntários natal no estado. Na maioria dos municípios a co-
eram menores de 18 anos, seus pais ou responsá- leta geralmente é feita por profissional da APAE
veis assinaram o mesmo termo. do município ou então por voluntário devida-
Para estimar a freqüência das hemoglobinas mente treinado. A coleta é realizada no primeiro
variantes HbS e HbC, foram realizados quatro mês, preferencialmente entre o terceiro e sétimo
programas comunitários de saúde em dois mu- dias de vida, usando-se a punção do calcanhar
nicípios da região, sendo três no Município de com lanceta descartável. O sangue é coletado em
Cachoeira e um no Município de Maragogipe. papel filtro e encaminhado para o SRTN a fim de
Esses programas comunitários foram realizados ser analisado pela Técnica de Cromatografia Lí-
pela Faculdade Adventista da Bahia e contou quida de Alta Pressão (HPLC) em cromatógrafos
com o apoio da Quarta Diretoria Regional de da empresa BIO RAD. O prazo oferecido pelo SR-
Saúde do Estado da Bahia e da Secretaria de Saú- TN da APAE Salvador é de seis dias úteis, possibi-
de do Município de Cachoeira, que ofereceram litando às unidades de coleta reduzirem o prazo
uma série de serviços como vacinação, orienta- de entrega dos resultados.
ção para gestantes, educação sexual, tratamento O número de nascimentos nos municípios de
odontológico, aferição da pressão sangüínea, Cachoeira, Maragogipe e São Félix no período de
dentre outros. 2001 a 2003 e o número de testes da triagem ne-
Para avaliar a cobertura do programa de tria- onatal para o mesmo período estão descritos na
gem neonatal para hemoglobinopatias, foi feito Tabela 1. Embora a cobertura da triagem neonatal
um levantamento do número de recém-nascidos tenha aumentado na maioria dos municípios da
que participaram da triagem neonatal (teste do região, no Município de Cachoeira houve uma re-
pezinho), utilizando-se a técnica de Cromatogra- dução, passando de 82,6% para 46,4% das crian-
fia Líquida de Alta Pressão (HPLC), no Centro de ças nascidas entre 2001 e 2003. No Município de
Pesquisa e Diagnóstico da APAE (Associação de Maragogipe, apesar do aumento no número de
Pais e Amigos dos Excepcionais) de Salvador no crianças que realizaram a triagem neonatal, per-
período de 2001 a 2003 em três municípios do cebe-se que 56,2% das crianças nascidas fizeram
Recôncavo Baiano: Cachoeira, Maragogipe e São o exame em 2003.
Félix. O número de nascimentos desta região foi Dos municípios analisados, São Felix é o úni-
obtido do Sistema Nacional de Nascidos Vivos co em que todos os recém-nascidos participaram
(SINASC) e do Sistema de Informação de Aten- da triagem neonatal em 2002 e 2003. Isto se deve
ção Básica (SIAB) por meio do site da Secretaria a uma estrutura melhor dos serviços de saúde

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006


2564 Silva WS et al.

Tabela 1

Cobertura da triagem neonatal para hemoglobinopatias no período de 2001 a 2003.

2001 2002 2003


Município Nascimentos * Testes ** Cobertura Nascimentos * Testes ** Cobertura Nascimentos * Testes ** Cobertura
(%) (%) (%)

Cachoeira 455 376 82,6 507 262 51,6 454 211 46,4
Maragogipe 472 112 23,7 571 228 40,0 553 311 56,2
São Félix 167 132 79,0 224 224 100,0 159 159 100,0

* Dados do SINASC e SIAB;


** Dados da APAE.

daquele município, que conta com seis Progra- habitantes, onde foram encontrados dois pa-
mas Saúde da Família, sendo três localizados na cientes falcêmicos (HbSHbS) numa amostra de
zona rural e três na zona urbana, para atender 44 pessoas. Estes pacientes foram encaminhados
uma população de 14 mil habitantes. O Muni- para acompanhamento médico no Hospital de
cípio de Cachoeira, por sua vez, também conta Cachoeira.
com seis Programas Saúde da Família, porém Os valores da freqüência de portadores do
para atender a uma população com cerca de 30 traço, obtidos na triagem neonatal (Tabela 2), são
mil habitantes. Nos municípios de Cachoeira e inferiores aos obtidos das amostras de voluntá-
Maragogipe, a coleta de sangue para a realização rios dos programas comunitários nos municípios
da triagem neonatal está somente sob a respon- considerados (Tabela 3). Essa diminuição é es-
sabilidade das APAEs. No Município de São Félix, tatisticamente significante quando os números
além da APAE, a Secretaria de Saúde tem partici- de portadores do traço, obtidos em Cachoeira na
pação importante através dos postos de vacina- triagem neonatal nos anos de 2001 e 2002, são
ção que colhem o material do recém-nascido no comparados com os portadores do traço encon-
ato da primeira vacina. trados nas amostras de voluntários (χ2 = 10,781;
Na Tabela 2 estão apresentados os dados g.l. = 3; 0,01 < p < 0,02 para o ano de 2001 e χ2 =
quanto aos portadores de traço (HbAHbS e 10,079; g.l. = 3; 0,01 < p < 0,02 para o ano de 2002)
HbAHbC) obtidos durante a triagem neonatal e quando se considera os dados obtidos no perí-
realizada nos municípios de Cachoeira, Marago- odo como um todo (2001 a 2003) (χ2 = 22,706; g.l.
gipe e São Félix no período de 2001 a 2003. Foram = 3; p > 0,001). Porém, para o ano de 2003, não
detectados dois pacientes com hemoglobinopa- houve diferença estatisticamente significante (χ2
tia no Município de Maragogipe no ano de 2003: = 4,551; g.l. = 3; 0,20 < p < 0,30).
um com HbSHbC e outro com HbCHbC. No Município de Maragogipe, foi observada
Apesar da triagem neonatal não atender a uma diferença estatisticamente significante en-
todos os recém-nascidos nos municípios de Ca- tre a detecção de portadores do traço no ano de
choeira e Maragogipe, foi observado um aumen- 2001 e a amostra de voluntários (χ2 = 7,562; g.l.
to na detecção de novos casos de portadores das = 2; 0,02 < p < 0,05). Nos demais anos e conside-
hemoglobinas HbS e HbC nos três municípios, rando o período como um todo, não foi observa-
passando de 8,5% em 2001 para 11,6% em 2003. da alteração estatisticamente significante (χ2 =
A HbC é uma hemoglobina que em homozigose 5,089; g.l. = 2; 0,05 < p < 0,10 para o ano de 2002
(HbCHbC) causa anemia hemolítica com quadro e χ2 = 0,7699; g.l. = 4; 0,90 < p < 0,95 para o ano
clínico mais brando que a forma clássica da ane- de 2003; χ2 = 2,586; g.l. = 4; 0,50 < p < 0,70 para o
mia falciforme (HbSHbS). período como um todo). Porém, a comparação
Os resultados obtidos com os voluntários dos dos valores obtidos na triagem neonatal no ano
programas comunitários de saúde estão apre- de 2003 com os dados obtidos no período de 2001
sentados na Tabela 3. A freqüência de portado- a 2002 mostram um aumento estatisticamente
res da HbS variou de 9,5 a 11,4% e a da HbC ficou significante (χ2 = 10,228; g.l. = 4; 0,02 < p < 0,05).
entre 2,3 a 2,8%. A freqüência total de portadores Essa diferença pode ser justificada pelo aumen-
para as duas hemoglobinas nestas amostras foi to na detecção de portadores do traço e de dois
de 13%. Destaque para o povoado de São Tiago pacientes com hemoglobinopatias entre os re-
do Iguape, uma comunidade da zona rural re- cém-nascidos que realizaram a triagem neonatal
manescente de quilombo com cerca de três mil em 2003.

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006


AVALIAÇÃO DA COBERTURA DO PROGRAMA DE TRIAGEM NEONATAL DE HEMOGLOBINOPATIAS 2565

Tabela 2

Número de portadores do traço (HbAHbS e HbAHbC) identificados pela triagem neonatal no período de 2001 a 2003 pela APAE.

2001 2002 2003


Município Portadores do traço Portadores do traço Portadores do traço
Testes FAS % FAC % Testes FAS % FAC % Testes FAS % FAC %

Cachoeira 376 20 5,3 13 3,4 262 12 4,6 6 2,3 211 17 8,0 7 3,3
Maragogipe 112 2 1,8 0 - 228 7 3,0 2 0,8 311 24 7,7 9 2,9
São Félix 132 15 11,3 3 2,2 224 16 7,1 4 1,8 159 15 9,4 6 3,7
Total 620 37 6,0 16 2,5 723 35 4,9 12 1,6 694 56 8,3 22 3,3

FAZ = hemoglobinas fetal, A e S; FAC = hemoglobinas fetal, A e C.

Tabela 3

Freqüências de hemoglobinas variantes HbS e HbC em amostras dos municípios de Cachoeira e Maragogipe, Bahia, Brasil.

Portadores do traço Pacientes falcêmicos


Município/Local Amostra HbAHbS % HbAHbC % HbSHbS %

Cahoeira
São Tiago do Iguape 44 5 11,4 1 2,3 2 4,5
Capoeiruçu 42 4 9,5 1 2,3 – 0,0
Escola de Cachoeira 35 4 11,4 1 2,8 – 0,0
Total 121 13 10,7 3 2,5 2 1,65
Maragogipe
Comunidade Centromangue 40 4 10,0 1 2,5 – 0,0
Total geral 161 17 10,5 4 2,5 2 1,24

Como não houve um grupo de voluntários Recôncavo Baiano possivelmente não esteja al-
do Município de São Félix para compararmos cançando a camada da população mais caren-
com o grupo de recém-nascidos da triagem neo- te onde o acesso aos serviços de saúde ainda é
natal daquele município, nós fizemos a compa- precário.
ração com o grupo de voluntários do Município Apesar dos limites da pesquisa quanto à
de Cachoeira por causa da proximidade entre amostra por casualidade dos voluntários doado-
os dois municípios. Antes disso, comparamos os res de sangue, os resultados demonstram poucas
grupos de recém-nascidos que realizaram a tria- mudanças desde a implantação do Programa de
gem neonatal nos dois municípios no período Anemia Falciforme em 1996, quando passou a
de 2001 a 2003 para saber se as amostras eram constituir proposta governamental para o con-
homogêneas. O resultado não revelou alteração trole da doença.
significativa entre os dois grupos (χ2 = 5,185; Num levantamento dos registros de óbitos
g.l. = 2; 0,05 < p < 0,10). Então, comparamos o por anemia falciforme no Brasil, no período de
grupo de voluntários das amostras do Municí- 1979 a 1995, Alves 9 alertou para a incapacidade
pio de Cachoeira com o grupo de crianças que do sistema de atenção à saúde detectar a mo-
realizaram a triagem neonatal em São Félix. O léstia, pois 88% das pessoas que morreram em
resultado foi estatisticamente significante entre decorrência da doença não tiveram o registro
os dois grupos (χ2 = 8,549; g.l. = 3; 0,02 < p < 0,05), correto de sua causa de morte. A desinforma-
o que mostra uma freqüência maior dos casos de ção sobre a doença por parte da população, bem
detecção de portadores do traço no Município como dos profissionais de saúde, e o baixo nível
de São Félix. sócio-econômico da população são fatores pre-
Acreditamos que, por meio desses dados, a ponderantes para a deficiência na triagem neo-
triagem neonatal na maioria dos municípios do natal na região.

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006


2566 Silva WS et al.

Acreditamos que a coleta do material nos dessa patologia nas populações do Recôncavo
postos de saúde já no ato da primeira vacina pode Baiano.
ser uma solução importante para a ampliação da Esses dados apontam para a necessidade de
cobertura da triagem neonatal, como nos mos- se consolidarem como práticas rotineiras dos
tra a experiência feita em alguns municípios da serviços de saúde da região do Recôncavo Baia-
região, uma vez que a coleta do material só pode no os procedimentos já estabelecidos na legisla-
ser feita após o terceiro dia do nascimento. Faz- ção para a triagem de todos os recém-nascidos,
se necessário também, amplo trabalho educati- a busca ativa de pacientes para receberem trata-
vo com os profissionais do Programa Saúde da mento médico e identificação dos portadores do
Família, especialmente os agentes comunitários traço para que suas famílias recebam orientação
de saúde, a fim de realizarem o monitoramento adequada.

Resumo Referências

Em 2001, a Portaria n. 822/2001 do Ministério da 1. Serjeant GR. Sickle-cell disease. Lancet 1997;
Saúde tornou obrigatória a triagem neonatal para 50:725-30.
as hemoglobinopatias, especialmente a anemia fal- 2. Silla LMR. Doença falciforme: um grave e descon-
ciforme, a doença genética mais comum no Brasil. A hecido problema de saúde pública no Brasil. J Pe-
Bahia, em decorrência de sua história de povoamento, diatr 1999; 75:145.
é o Estado com maior prevalência dessa doença no 3. Vichinsky E, Hurst D, Earles A, Kleman K, Lubin B.
país. No presente trabalho, apresentamos a cobertura Newborn screening for sickle cell disease: effect on
da triagem neonatal (número de recém-nascidos/ mortality. Pediatrics 1988; 81:749-55.
número de triagens realizadas) no período de 2001 a 4. Ramalho AS, Magna LA, Paiva-e-Silva RB. Govern-
2003 nos municípios de Cachoeira, São Félix e Mara- ment directive MS 822/01 of the Brazilian Minis-
gogipe, localizados na região do Recôncavo Baiano, e try of Health and neonatal screening of hemoglo-
a freqüência das hemoglobinas variantes HbS e HbC binopathies. Rev Bras Hematol Hemoter 2002; 24:
na população dos mesmos municípios, com exceção de 244-50.
São Félix. A freqüência total estimada de portadores 5. Alvares Filho F, Naoum PC, Moreira HW, Cruz R,
para as duas hemoglobinas nessas populações foi de Manzato AJ, Domingos CR. Distribución geográ-
13,0% e nos recém-nascidos de 8,5% em 2001, 6,5% em fica etaria y racial de la hemoglobina S en Brasil.
2002 e 11,6% em 2003. A cobertura da triagem neona- Sangre (Barc) 1995; 40:97-102.
tal, quando se considera o período de 2001 a 2003, caiu 6. Azevedo ES, Alves AFP, Silva MCBO, Souza MGF,
de 82,6% para 46,4% no Município de Cachoeira, au- Lima AMVMD, Azevedo WC. Distribution of ab-
mentou de 23,7% para 56,2% em Maragogipe e em São normal hemoglobins and glucose-6-phosphate
Félix atingiu 100%. Os dados aqui apresentados apon- dehydrogenase variants in 1200 school children
tam para a necessidade de um melhor preparo dos of Bahia, Brazil. Am J Phys Anthropol 1980; 53:
serviços de saúde pública na maioria dos municípios 509-12.
analisados do Recôncavo Baiano para a cobertura da 7. Naoum PC. Hemoglobinopatias e talassemias. São
triagem neonatal. Paulo: Editora Sarvier; 1997.
8. Secretaria de Saúde do Estado da Bahia. Sistema
Hemoglobinopatias; Triagem Neonatal; Anemia Falci- de Nascidos Vivos (SINASC) e Sistema de Atenção
forme Básica (SIAB). http://www.sesab.gov.br (acessado
em 29/Mai/2004).
9. Alves AL. Estudo da mortalidade por anemia falci-
Colaboradores forme. Inf Epidemiol SUS 1996; 4:45-53.

W. S. Silva participou da coleta e análise de dados e da Recebido em 03/Jan/2005


redação do manuscrito. S. F. Oliveira, A. Lastra, N. Klau- Versão final reapresentada em 05/Ago/2005
tau-Guimarães e C. K. Grisolia participaram da análise Aprovado em 21/Fev/2006
de dados e redação do manuscrito.

Agradecimentos

Ao Serviço de Referência em Triagem Neonatal da Asso-


ciação de Pais e Amigos dos Excepcionais de Salvador
por ceder gentilmente os dados referentes à cobertu-
ra da triagem neonatal nos municípios do Recôncavo
Baiano e aos voluntários que participaram desta pes-
quisa doando sangue para as análises eletroforéticas.

Cad. Saúde Pública, Rio de Janeiro, 22(12):2561-2566, dez, 2006

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