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1 Revista Brasileira de Otorrinolaringologia xxxx;xxx(xx):xxx---xxx
2

3 Revista Brasileira de

OTORRINOLARINGOLOGIA
www.bjorl.org

ARTIGO DE REVISÃO

4 A anquiloglossia está associada à apneia

5 obstrutiva do sono?
6 Marieli Timpani Bussi a, ÿ, Camila de Castro Corrêa b, c,
7 Arthur Justi Cassettari a, Lorena Torres Giacomin a, Ana Célia Faria a,
8 Ana Paula Sereni Manfredi Moreira a, Itamá Magalhães a,
9 Mila Oliveira da Cunha a, Silke Anna Theresa Weber d, Edilson Zancanella a,
10 Almiro José Machado Júnior a

11 Q2 Universidade Estadual de Campinas (UNICAMP), Departamento de Otorrinolaringologia Cabec¸a e Pescoc¸o, Campinas, SP, Brazil
uma

12
b
Q3 Centro Universitário Planalto do Distrito Federal (UNIPLAN), Brasília, DF, Brazil c Universidade de
13 Brasília (UnB), Brasília, DF, Brazil d Universidade Estadual Paulista Júlio de Mesquita Filho (UNESP),
14 Faculdade de Medicina, Botucatu, SP, Brazil

15 Recebido em 1 de junho de 2021; aceito em 7 de setembro de 2021

16

17 DESTAQUES
18 • Um frênulo lingual encurtado não tratado ao nascimento está associado à apneia do sono. • Um frênulo
19 lingual encurtado altera o crescimento craniofacial com consequências respiratórias. • A frenuloplastia lingual
20 associada à terapia miofuncional é eficaz no tratamento do ronco. • Além da melhora do sono, houve melhora nas funções de fala
21 e deglutição.
22

PALAVRAS-CHAVE
23 Abstrato
Anquiloglossia;
24 Q4 Objetivos: Investigar as evidências sobre a associação entre anquiloglossia e obstrução
Sono obstrutivo
25 apnéia ativa do sono.
apnéia;
26 Métodos: Foi realizada uma revisão integrativa da literatura nas bases de dados. Foram incluídos estudos
Terapia
27 observacionais e de intervenção que avaliaram o frênulo lingual em crianças com distúrbios respiratórios do sono.
miofuncional
28 Como critérios de exclusão: estudos em animais, in vitro, cartas ao editor, opiniões de especialistas, outras revisões.
29 Os artigos selecionados foram analisados quanto ao desenho do estudo, amostra, caracterização do frênulo lingual e
30 avaliação do sono, além dos principais resultados e conclusões.
31

32

ÿ Autor correspondente.
E-mail: marielibussi@hotmail.com (MT Bussi).
Peer Review under the responsibility of Associac¸ão Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial.

https://doi.org/10.1016/j.bjorl.2021.09.008 ´
1808-8694/© 2021 Associac¸ao˜ Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cervico-Facial.Publicado pela Elsevier Editora Ltda. Este é um
artigo de acesso aberto sob a licença CC BY (http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/).
Machine+Modelo
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MT Bussi, CC Correa, AJ Cassettari et al.

33 Resultados: Foram identificados 97 artigos, mas apenas 4 atenderam aos critérios de inclusão. Dois estudos
34 retrospectivos concluíram que o frênulo lingual encurtado não tratado ao nascimento está associado à apneia
35 obstrutiva do sono. Estudo prospectivo concluiu que houve melhora da fala e da deglutição após a frenectomia
36 lingual, além da melhora do sono. Uma coorte retrospectiva concluiu que a frenuloplastia lingual associada à terapia
37 miofuncional é eficaz no tratamento do ronco e da respiração bucal.
38

39 Conclusão: Os estudos incluídos nesta revisão contribuem para corroborar a associação

40 entre anquiloglossia e apneia obstrutiva do sono. © 2021
´
41 Associação Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Cérvico-Facial. pela Elsevier Editora Ltda. Este Publicados
42 é um artigo de acesso aberto sob a licença CC BY (http:// creativecommons.org/licenses/by/4.0/).
43

44 Introdução Tabela 1 Critérios dos PECOs para a estratégia de pesquisa do presente

estudo. Q1
45 A apneia obstrutiva do sono (AOS) é um distúrbio respiratório
PECOS
46 cha Q5 caracterizado pela obstrução recorrente das vias aéreas

47 durante o sono, e suas causas são multifatoriais.1 A prevalência

48 populacional é alta e as alterações cardiovasculares estão entre Participantes População

suas consequências. O tratamento às vezes é multidisciplinar, Exposição Apneia obstrutiva do sono

49

50 sendo o aparelho de pressão positiva contínua nas vias aéreas Comparação Sem comparação Estudos
Desfechos que realizaram a avaliação do
51 (CPAP) o padrão ouro.2---4 Para entender a patologia,
52 precisamos entender que as causas são variadas e, portanto, o frênulo lingual.
tratamento deve ser individualizado. Tipos de estudos Observacional e intervencionista
53
estudos
54 Dentre os achados anatômicos da AOS, pode-se citar desvio
55 septal, hipertrofia de tonsilas palatinas, atresia maxilar transversa,
56 retrusão maxilomandibular ou mesmo uma combinação deles.3
A anquiloglossia limita a mobilidade da língua,13 prejudicando 89
57 Outros fenótipos foram definidos como: (1) vias aéreas superiores
as funções de sucção, mastigação, deglutição e fala. Com a 90
58 (VAs) anatomicamente comprometidas (fa pressão crítica de
alteração das funções estomatognáticas, a estabilidade da 91
59 fechamento ríngeo (Pcrit) (2) responsividade inadequada dos
estrutura não é mantida.14 92
60 músculos dilatadores da UA durante o sono, (3) baixo limiar de
Quando as alterações do frênulo lingual não são tratadas 93
61 despertar (4) controle ventilatório instável (alto ganho de
precocemente, podem comprometer a amamentação, que 94
62 alça).3---5 A anquiloglossia é considerada uma anomalia
desempenha um papel importante no desenvolvimento das 95
63 congênita encontrada em 4%---5% da população geral.6 Pode
estruturas ósseas e na manutenção da respiração nasal.13,14 96
64 ser herdado como um traço autossômico dominante ligado ao X,
Vários estudos relatam que um frênulo lingual encurtado 97
65 sendo mais comum em homens. A presença de um frênulo
pode levar a alterações no crescimento craniofacial, com 98
66 lingual encurtado tem sido relatada em síndromes geneticamente
consequências respiratórias, incluindo apneia obstrutiva do 99
67 relacionadas como como Beckwith-Wiedemann, síndrome digital-
sono.15---17 100
68 orofacial, fenda palatina e síndrome de Opitz, mas todas as
69 mutações associadas a essas síndromes não são conhecidas. e
70 a uma mutação desconhecida, mas não há evidências para Objetivo 101

71 apoiar esta hipótese.7---9

72 Investigar as evidências sobre a associação entre anquiloglossia 102

73 e apneia obstrutiva do sono. 103

74 Demonstrou-se que um frênulo lingual encurtado leva à

75 respiração bucal e ao desenvolvimento anormal da cavidade Métodos 104

76 oral,10---12 aumentando o risco de colapso das vias aéreas

77 superiores (UA) durante o sono. Foi realizada uma revisão integrativa da literatura nas seguintes 105
78 A interação entre a estimulação do crescimento ósseo e a bases de dados: Pubmed, Scopus, Embase, Web of Science, 106
79 ausência de respiração nasal pode levar a um desenvolvimento Lilacs e ProQuest. Os critérios PECOS foram empregados para 107
80 orofacial anormal e redução do tamanho ideal das UAs, causando estruturar a estratégia de busca (P = Participantes; E = Exposição; 108
81 respiração anormal durante o sono ao longo do tempo, C = Comparação; O = Resultados, S = Tipos de Estudo), 109
82 inicialmente com limitação de fluxo e depois com agravamento apresentados na Tabela 1. 110
83 progressivo da obstrução. eventos, levando à Apneia Obstrutiva As palavras-chave e termos livres utilizados corresponderam 111
84 do Sono. aos PECOs estabelecidos (Tabela 2). Foram incluídos estudos 112
85 Portanto, há evidências de associação entre a presença de observacionais e de intervenção que avaliaram o frênulo lingual 113
86 um frênulo lingual encurtado e alterações no crescimento em crianças com distúrbios respiratórios do sono. Como critérios 114
87 craniofacial, com possíveis consequências no calibre das vias de exclusão, estudos em animais, in vitro, cartas ao editor, 115
88 aéreas superiores.
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Tabela 2 Pesquisa realizada nas bases de dados e respectivos resultados iniciais.

Base de dados Procurar Descobertas iniciais

Pubmed (''Apnéia Obstrutiva do Sono'' [Termos MeSH] OU ''Apnéias, Sono Obstrutivo'' OU 10

''Apneias Obstrutivas do Sono'' OU ''Apneias do Sono Obstrutivas'' OU ''Sono Obstrutivo''
Síndrome de apnéia'' OU ''Apnéia obstrutiva do sono'' OU ''SAHOS'' OU ''Síndrome do sono
Apneia Obstrutiva” OU “Síndrome da Apneia Obstrutiva do Sono” OU “Apneia Obstrutiva
Sono'' OU ''Síndrome da apnéia e hipopnéia do sono'' OU ''Síndrome da apnéia obstrutiva do sono''
OU ''Síndrome da apnéia do sono com resistência das vias aéreas superiores'' OU ''Síndrome da via aérea superior
Resistência, Apnéia do Sono'' OU ''SAOS'' OU ''SAOS'' OU ''Síndromes de Apnéia do Sono'' [MeSH
Termos] OU ''Síndrome da apnéia do sono'' OU ''Síndromes da apnéia do sono'' OU ''Apnéia do sono
Síndrome'' OU ''Hipopnéia do Sono'' OU ''Hipopnéia, Sono'' OU ''Hipopnéia, Sono'' OU
''Hipopneias do sono'' OU ''Apnéia do sono'' OU ''Apneias do sono'' OU ''Apnéia do sono'' OU
''Apnéia do Sono'' OU ''Apnéia do Sono, Central e Obstrutiva Mista'' OU ''Central Mista e
Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéia do Sono, Mista'' OU ''Apnéia do Sono Mista'' OU ''Mista
Apneias do Sono'' OU ''Apneias do Sono, Mistas'' OU ''Hipersonia com Respiração Periódica''
OU ''Distúrbio respiratório do sono'' OU ''Respiração, distúrbio do sono'' OU ''Sono
Respiração desordenada'') AND (''Frênulo Lingual'' [Termos MeSH] OU ''Frênulo Lingual'' OU
''Frenulo, Lingual'' OU ''Frenulo, Lingual'' OU ''Frênulo Lingual'' OU ''Frenum,
Lingual'' OU ''Frenums, Lingual'' OU ''Lingual Frenums'')
Scopus (''Apnéia do Sono Obstrutiva'' OU ''Apnéias, Sono Obstrutivo'' OU ''Sono Obstrutivo 45
Apneias” OU “Apneias do sono, obstrutivas” OU “Síndrome da apneia obstrutiva do sono” OU
''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''SAHOS'' OU ''Síndrome, Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU
''Síndrome da Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéia do Sono
Síndrome de hipopneia" OU "Síndrome de apneia obstrutiva do sono" OU "Vias aéreas superiores"
Resistência Síndrome da Apneia do Sono'' OU ''Síndrome da Resistência das Vias Aéreas Superiores, Sono
Apnéia'' OU ''SAOS'' OU ''SAOS'' OU ''Síndromes de Apnéia do Sono'' OU ''Síndrome de Apnéia,
Sono'' OU ''Síndromes de apnéia, sono'' OU ''Síndrome de apnéia do sono'' OU ''Sono
Hipopneia" OU "Hipopneia do sono" OU "Hipopnéia do sono" OU "Hipopneia do sono" OU
''Apnéia, Sono'' OU ''Apnéia, Sono'' OU ''Apnéia do Sono'' OU ''Apnéia do Sono'' OU ''Sono
Apnéia, Central e Obstrutiva Mista'' OU ''Apnéia do Sono Central e Obstrutiva Mista''
OU ''Apnéia do Sono, Mista'' OU ''Apnéia do Sono Mista'' OU ''Apnéia do Sono Mista'' OU ''Sono
Apneias Mistas'' OU ''Hipersonia com Respiração Periódica'' OU ''Distúrbios do Sono
Respiração" OU "Respiração, Distúrbio do Sono" OU "Respiração Distúrbio do Sono") E
(''Frênulo Lingual'' OU ''Frênulo Lingual'' OU ''Frênulo, Lingual'' OU ''Frênulos,
Lingual'' OU ''Frenums linguais'' OU ''Frenum, Lingual'' OU ''Frenums, Lingual'' OR
''Frenums linguais'')
Base ('apneia do sono, obstrutiva'/exp OU 'apneia do sono, obstrutiva' OU 'apneias, sono obstrutivo' OU 'apneias do 20
sono obstrutivas' OU 'apneias do sono, obstrutivas' OU 'síndrome da apneia obstrutiva do sono' /exp OU 'síndrome
da apneia obstrutiva do sono' OU 'apneia obstrutiva do sono'/exp OU 'apneia obstrutiva do sono' OU 'osahs' OU
'síndrome da apneia do sono, obstrutiva' OU 'síndrome da apneia do sono, obstrutiva' OU 'apneia, sono obstrutivo '
OU 'síndrome da apnéia e hipopnéia do sono'/exp OU 'síndrome da apnéia e hipopnéia do sono' OU 'síndrome da
apnéia obstrutiva do sono' OU 'síndrome da apnéia do sono com resistência das vias aéreas superiores'

OU 'síndrome de resistência das vias aéreas superiores, apneia do sono' OU 'osa' OU 'osas' OU 'síndromes de
apnéia do sono'/exp OU 'síndromes de apnéia do sono' OU 'síndrome de apnéia, sono' OU 'síndromes de apnéia,
sono' OU 'sono' síndrome de apnéia'/exp OU 'síndrome de apnéia do sono' OU 'hipopnéia do sono' OU 'hipopnéia,
sono' OU 'hipopnéia, sono' OU 'hipopnéia do sono' OU 'apnéia, sono'/exp OU 'apnéia, sono' OU 'apnéias , sono'
OU 'apneia do sono'/exp OU 'apneia do sono'
OU 'apnéia do sono' OU 'apnéia do sono, mista central e obstrutiva' OU 'apnéia do sono mista central e obstrutiva'
OU 'apnéia do sono, mista' OU 'apnéia do sono mista' OU 'apnéia do sono mista' OU 'apnéia do sono, mista' OU
'hipersônia com respiração periódica' OU 'distúrbios respiratórios do sono'/exp OU 'distúrbios respiratórios do sono'
OU 'distúrbios respiratórios do sono' OU 'distúrbios respiratórios do sono'/exp OU 'distúrbios respiratórios do sono')

AND ('freno lingual'/exp OR 'freno lingual' OR 'frênulo lingual'/exp OR 'frênulo lingual' OR 'frênulo, lingual'/exp
OR 'frênulo, lingual' OR 'frênulo, lingual' OR 'frênulo lingual' OR 'frenum, lingual' OR 'frenums, lingual' OR 'frenums
lingual')

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MT Bussi, CC Correa, AJ Cassettari et al.

Tabela 2 (Continuação)

Base de dados Procurar Inicial

descobertas

Web de (''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéias, Sono Obstrutivo'' OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU 9
Ciência ''Apneias Obstrutivas do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Sono Obstrutivo
Apnéia'' OU ''SAHOS'' OU ''Síndrome da Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apnéia do Sono,
Obstrutiva'' OU ''Apnéia, Sono Obstrutivo'' OU ''Síndrome da Hipopneia da Apnéia do Sono'' OU
''Síndrome, Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia do Sono por Resistência das Vias Aéreas Superiores'' OU
''Síndrome, Resistência das Vias Aéreas Superiores, Apnéia do Sono'' OU ''AOS'' OU ''SAOS'' OU ''Apnéia do Sono
Síndromes'' OU ''Síndrome da apnéia do sono'' OU ''Síndromes da apnéia do sono'' OU ''Apnéia do sono
Síndrome'' OU ''Hipopnéia do sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Sono
Hipopneias" OU "Apnéia do sono" OU "Apnéias do sono" OU "Apnéia do sono" OU "Apneias do sono" OU
''Apnéia do Sono, Central e Obstrutiva Mista'' OU ''Apnéia do Sono Central e Obstrutiva Mista''
OU ''Apnéia do sono, mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono,
Misto'' OU ''Hipersonia com Respiração Periódica'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'' OU
''Respiração, Distúrbios do Sono'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'') AND (''Freno Lingual'' OU
''Frênulo Lingual'' OU ''Frênulo, Lingual'' OU ''Frênulos, Lingual'' OU ''Frênulos Linguais''
OU ''Frenum, Lingual'' OU ''Frenums, Lingual'' OU ''Frenums Linguais'')
Lilases (''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéias, Sono Obstrutivo'' OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU 3
''Apneias Obstrutivas do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Sono Obstrutivo
Apnéia'' OU ''SAHOS'' OU ''Síndrome da Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apnéia do Sono,
Obstrutiva'' OU ''Apnéia, Sono Obstrutivo'' OU ''Síndrome da Hipopneia da Apnéia do Sono'' OU
''Síndrome, Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia do Sono por Resistência das Vias Aéreas Superiores'' OU
''Síndrome, Resistência das Vias Aéreas Superiores, Apnéia do Sono'' OU ''AOS'' OU ''SAOS'' OU ''Apnéia do Sono
Síndromes'' OU ''Síndrome da apnéia do sono'' OU ''Síndromes da apnéia do sono'' OU ''Apnéia do sono
Síndrome'' OU ''Hipopnéia do sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Sono
Hipopneias" OU "Apnéia do sono" OU "Apnéias do sono" OU "Apnéia do sono" OU "Apneias do sono" OU
''Apnéia do Sono, Central e Obstrutiva Mista'' OU ''Apnéia do Sono Central e Obstrutiva Mista''
OU ''Apnéia do sono, mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono,
Misto'' OU ''Hipersonia com Respiração Periódica'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'' OU
''Respiração, Distúrbios do Sono'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'' OU ''Apneia Obstrutiva do Sono''
OR ‘‘Apneia do Sono Obstrutiva’’ OR ‘‘Apneia do Sono Tipo Obstrutiva’’ OR ‘‘Síndrome da Apneia
Obstrutiva do Sono’’ OR ‘‘Síndrome de Apneia do Sono por Resistência das Vias Aéreas Superiores’’
˜
OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OR ‘‘Síndromes da Apneia do Sono’’ OR ‘‘Apneia do Sono’’ OR
‘‘Hipersonia com Respirac¸ão Periódica’’ OR ‘‘Respirac¸ão Desordenada Durante o Sono’’ OR
˜
''Síndromes da Apneia do Sono'') E (''Frênulo Lingual'' OU ''Frênulo Lingual'' OU
''Frenulum, Lingual'' OU ''Frenulum, Lingual'' OU ''Frenulum, Lingual'' OR ''Frenum, Lingual'' OR
‘‘Frenums, Lingual’’ OR ‘‘Lingual Frenums’’ OR ‘‘Freio Lingual’’ OR ‘‘Frenillo Lingual’’ OR ‘‘Frênulo da Língua’’)

ProQuest (''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Apnéias, Sono Obstrutivo'' OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU 10
''Apneias Obstrutivas do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Sono Obstrutivo
Apnéia'' OU ''SAHOS'' OU ''Síndrome da Apnéia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apnéia do Sono,
Obstrutiva'' OU ''Apnéia, Sono Obstrutivo'' OU ''Síndrome da Hipopneia da Apnéia do Sono'' OU
''Síndrome, Apneia Obstrutiva do Sono'' OU ''Síndrome da Apneia do Sono por Resistência das Vias Aéreas Superiores'' OU
''Síndrome, Resistência das Vias Aéreas Superiores, Apnéia do Sono'' OU ''AOS'' OU ''SAOS'' OU ''Apnéia do Sono
Síndromes'' OU ''Síndrome da apnéia do sono'' OU ''Síndromes da apnéia do sono'' OU ''Apnéia do sono
Síndrome'' OU ''Hipopnéia do sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Hipopnéia, sono'' OU ''Sono
Hipopneias" OU "Apnéia do sono" OU "Apnéias do sono" OU "Apnéia do sono" OU "Apneias do sono" OU
''Apnéia do Sono, Central e Obstrutiva Mista'' OU ''Apnéia do Sono Central e Obstrutiva Mista''
OU ''Apnéia do sono, mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono mista'' OU ''Apnéia do sono,
Misto'' OU ''Hipersonia com Respiração Periódica'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'' OU
''Respiração, Distúrbios do Sono'' OU ''Distúrbios Respiratórios do Sono'' OU ''Apneia Obstrutiva do Sono''
OR ‘‘Apneia do Sono Obstrutiva’’ OR ‘‘Apneia do Sono Tipo Obstrutiva’’ OR ‘‘Síndrome da Apneia
Obstrutiva do Sono’’ OR ‘‘Síndrome de Apneia do Sono por Resistência das Vias Aéreas Superiores’’
˜
OU ''Apnéia Obstrutiva do Sono'' OR ‘‘Síndromes da Apneia do Sono’’ OR ‘‘Apneia do Sono’’ OR
‘‘Hipersonia com Respirac¸ão Periódica’’ OR ‘‘Respirac¸ão Desordenada Durante o Sono’’ OR
˜
''Síndromes da Apneia do Sono'') E (''Frênulo Lingual'' OU ''Frênulo Lingual'' OU
''Frenulum, Lingual'' OU ''Frenulum, Lingual'' OU ''Frenulum, Lingual'' OR ''Frenum, Lingual'' OR
‘‘Frenums, Lingual’’ OR ‘‘Lingual Frenums’’ OR ‘‘Freio Lingual’’ OR ‘‘Frenillo Lingual’’ OR ‘‘Frênulo da Língua’’)

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o Índice de Apnéia/Hipopnéia (IAH) de 13,06 ± 4,17 no grupo de frênulo 152

A r gos iden cados pelas
bases de dados (Pubmed, lingual encurtado versus 11,36 ± 5,39 no grupo de frênulo lingual normal 153
Artigos duplicados n
Identificação
Scopus, Embase, Web de
= 26
(p = 0,025). O frênulo lingual encurtado foi preditivo de maior IAH no 154

Science, Lilacs e ProQuest) n = 97 sexo masculino (p = 0,0069), mas não no sexo feminino (p = 0,8615). O 155

estudo concluiu que um frênulo lingual encurtado não tratado ao 156

nascimento está associado à SAOS em idade avançada. 157

158

Triagem
Artigos selecionados Artigos excluídos n = Em outro estudo retrospectivo, Villa et al.,19 avaliaram 504 crianças 159
n = 71 56
de 6 a 14 anos e avaliaram critérios subjetivos e 20 objetivos para SAOS, 160

utilizando os critérios de Kotlow para medir o frênulo lingual, medir o 161

comprimento livre da língua (a distância entre a inserção do frênulo 162

lingual na base da língua e a ponta da língua), considerando o frênulo 163

Artigos avaliados para
Elegibilidade
Artigos excluídos n = lingual encurtado se o comprimento for menor que 16 mm. Nesse estudo, 164
elegibilidade
11 concluíram que das 42 crianças de alto risco para SAOS em uma 165
n = 15
avaliação subjetiva, 18 (42,8%) apresentavam frênulo lingual encurtado, 166

e a incidência no estudo foi de 114 pacientes (22,6%). Em um modelo de 167

regressão logística multivariada, o risco de SAOS em crianças com 168

Inclusão Artigos incluídos n = frênulo lingual encurtado foi significativamente maior do que outros 169

4 possíveis fatores, como obesidade, idade, sexo e tônus lingual. 170

171

172
Figura 1 Fluxograma da seleção do estudo.
173

No único estudo prospectivo incluído nesta revisão, Bax ter et al.21 174

116 opiniões de especialistas e outras revisões (estudos secundários) foram acompanharam 37 crianças de 13 meses a 12 anos. Para avaliação do 175

117 excluídas. Não houve limitação quanto ao idioma ou ano de publicação. frênulo lingual, seguiu-se o protocolo de Kotlow.20 Vinte e quatro deles 176

118
eram roncadores antes de serem submetidos à frenectomia lingual, dos 177

119 Os artigos identificados foram exportados para o Endnote Web e, quais 16 melhoraram o ronco após a cirurgia. O estudo concluiu que, 178

120 posteriormente, para o gerente Rayyan, onde foi realizada a primeira além da melhora do sono, houve melhora na fala e na deglutição de 179

121 fase, com a leitura dos títulos e resumos. As etapas de leitura e seleção alimentos sólidos, conforme relatado pelos pais. 180

181
122 foram realizadas por dois revisores, às cegas. Em caso de conflitos, um
182
123 terceiro revisor foi chamado. Os artigos incluídos no primeiro
124
Em uma coorte retrospectiva, Zaghi et al.22 acompanharam 183

125 fase foram lidos na íntegra para a seleção final. indivíduos de todas as idades, incluindo 110 crianças. O frênulo lingual 184

126 Os artigos selecionados foram analisados quanto ao desenho do foi avaliado por meio da escala de frênulo lingual e mobilidade da 185

127 estudo, amostra, caracterização do frênulo lingual e avaliação do sono, língua,23 que inclui uma comparação das medidas de abertura e abertura 186

128 bem como os principais resultados e conclusões. máxima da boca com a ponta da língua na papila palatina, considerando 187

129
uma medida normal quando há menos de 50 % de diferença entre eles. 188

O estudo concluiu que a frenuloplastia lingual com terapia miofuncional é 189

130 O protocolo registrado no Prospero sob o número CRD42020206899.
131
segura e potencialmente eficaz para o tratamento da respiração oral, 190

ronco e tensão miofascial. 191

192

132 Resultados 193

133 Foram identificados 97 artigos. Após avaliação das duplicatas, 16 artigos

134 foram excluídos. Assim, os revisores leram 71 títulos e resumos na Discussão 194

135 primeira fase. Destes, 10 foram incluídos por ambos e 6 apresentaram

136 conflitos. Após a avaliação pelo terceiro revisor, 15 artigos foram incluídos Há concordância entre os quatro estudos analisados que a alteração do 195

137 para leitura na íntegra. Dos 15 artigos, 11 foram excluídos pelos autores frênulo lingual interfere no crescimento das estruturas anatômicas, 196

138 por não atenderem aos critérios de inclusão ou por possuírem desenho levando a alterações nas funções respiratória, sucção, mastigação e fala. 197

139 de estudo que atendesse aos critérios de exclusão. Ao final, quatro Marchesan24 relata que dentre as alterações causadas pelo frênulo 198

140 artigos foram incluídos no estudo (Fig. 1). lingual alterado, as mais comuns são aquelas relacionadas à fala, 199

141 nutrição, com especial atenção à amamentação e funções de deglutição. 200

142 O artigo de Guilleminault et al.18 avaliou 150 crianças de 3 a 12 Existe um consenso na literatura de que 201

143 anos em um estudo retrospectivo comparando crianças com frênulo 202

144 lingual encurtado e crianças com frênulo lingual normal. Para mensuração as funções estomatognáticas são afetadas por alterações no frênulo 203

145 do frênulo lingual, foi feita uma medida durante a abertura máxima do lingual. 204

146 incisivo inferior esquerdo para o incisivo superior esquerdo e, em seguida, Considerando os resultados encontrados no estudo retrospectivo de 205

147 com a boca bem aberta com a ponta da língua tocando a papila do Guilleminault et al., no qual foram estudados dois grupos, um com frênulo 206

148 incisivo. Essa medida foi considerada normal se a diferença entre as lingual encurtado e outro com frênulo normal, onde foram observadas 207

149 duas fosse <50%. Houve significância estatística entre diferenças anatômicas significativas entre os dois grupos, e o grupo com 208

150 o frênulo lingual encurtado tinha palato alto e maxilar 209

151 210

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MT Bussi, CC Correa, AJ Cassettari et al.

211 atresia larária, favorecendo a colapsabilidade das vias aéreas, Em 2020, Villa et al. realizaram um estudo com o objetivo de 272

212 surge a questão: o tratamento precoce teria efeito, melhorando os avaliar a presença de frênulo lingual encurtado como fator de risco 273

213 sintomas e potencialmente prevenindo o aparecimento de um para o desenvolvimento de distúrbios respiratórios do sono (DRS) 274

214 quadro mais grave de distúrbio obstrutivo? em crianças em idade escolar, roncadoras ou não. Foram incluídas 275

215 Zaghi et ai. publicaram um estudo de coorte retrospectivo com 504 crianças, com idades entre 6 e 14 anos, que foram avaliadas 276

216 o objetivo de explorar a segurança e eficácia da frenoplastia lingual por meio de uma ferramenta clínica utilizada na detecção de 277

217 e terapia miofuncional em pacientes com mobilidade de língua crianças de alto risco para DRS, denominada ficha clínica do sono 278

218 restrita. Foram incluídos 348 pacientes que se queixaram de um (SCR).25 Calcula-se o escore total do SCR considerando 279

219 ou mais dos seguintes sintomas: respiração bucal (n = 226), ronco anormalidades nasais, orofaríngeas, dentárias, craniofaciais e de 280

220 (n = 151), padrão disfuncional de deglutição (n = 130), aperto oclusão. Um escore total de SCR maior ou igual a 6,5 é considerado 281

221 miofascial (n = 44) e /ou dor ou tensão (n = 151) e que foram positivo e associado a alto risco de AOS, definido como índice de 282

222 tratados com frenuloplastia lingual e terapia miofuncional. A apnéia/hipopnéia obstrutiva (IAH) > 1 episódio/h. Das 504 crianças 283

223 frenectomia lingual anterior foi realizada em 41 dos pacientes avaliadas neste estudo, 42 (8,3%) apresentavam alto risco para 284

224 (11,7%), com complementação em outros locais quando foram AOS, conforme indicado por uma pontuação SCR >6,5. Dessas 285

225 identificadas restrições persistentes na mobilidade da língua. Um crianças, 18 (42,8%) apresentavam frênulo lingual encurtado. Entre 286

226 protocolo de terapia miofuncional foi realizado um mês no pré- todas as 504 crianças, um frênulo lingual encurtado foi encontrado 287

227 operatório e dois meses após a frenectomia lingual. em 114 (22,6%). O modelo de regressão logística multivariada 288

228 mostrou que crianças com frênulo lingual encurtado apresentaram 289

229 A gravidade da dor e as complicações foram classificadas em uma risco significativamente maior de SCR positiva e, portanto, maior 290

230 escala analógica visual de 10 pontos. Mudanças na qualidade de risco de desenvolver AOS, quando comparadas àquelas com 291

231 vida geral relacionada à saúde e satisfação geral foram avaliadas frênulo lingual normal e que esse risco maior foi mais significativo 292

232 por meio da Escala Likert. As queixas de ronco e a qualidade do mesmo quando outros fatores que podem afetar o risco de SAOS 293

233 sono também foram avaliadas com as escalas supracitadas, não (idade, sexo, força da língua, obesidade) foram levados em 294

234 sendo realizado exame de monitoramento noturno. Os resultados consideração. Os autores concluíram que foi demonstrada uma 295

235 obtidos foram uma melhora de 87% na qualidade de vida através associação entre um frênulo lingual encurtado e DRS, e que uma 296

236 da melhora da respiração oral (78,4%), ronco (72,9%), apertamento abordagem multidisciplinar é necessária para permitir a detecção 297

237 dentário (91,0%) e/ou tensão miofascial (77,5%). Os autores precoce e o tratamento oportuno de alterações craniofaciais e 298

238 afirmam que a frenuloplastia lingual associada à terapia potencialmente prevenir DRS. 299

239 miofuncional é segura e potencialmente eficaz para o tratamento 300

240 da respiração oral, ronco e tensão miofascial, sendo necessários Os estudos de Zaghi (2018) e Baxter et al. mostrou Q6 301

241 mais estudos para identificar os candidatos ideais para esse que a associação da terapia miofuncional com a frenectomia 302

242 tratamento. lingual trouxe benefícios aos pacientes tratados, mostrando a 303

243 Baxter et ai. em 2020 publicaram um estudo prospectivo de importância de uma atuação multidisciplinar. Em estudo realizado 304

244 frenectomia lingual realizada com laser LightScalpel CO2, seguida em 2016 com 101 pacientes, Ferrés-Amat et al. submeteram 96% 305

245 de terapia miofuncional realizada em 37 pacientes (idade média dos pacientes à terapia miofuncional, iniciando uma semana antes 306

246 de 4,2 anos, variando de 13 meses a 12 anos), sendo 62% da realização da frenectomia lingual, visando aumentar a 307

247 meninos e 38% meninas . O grau de restrição da mobilidade lingual mobilidade lingual e reduzir a dor.26 308

248 foi avaliado pela escala de classificação de Kotlow. O estudo Os quatro estudos mostram significância na relação entre 309

249 compreendeu a avaliação da fala, alimentação, sono e outros alteração do frênulo lingual e AOS. São necessários mais estudos 310

250 sintomas relacionados relatados em uma base sim/não. Os com intervenção cirúrgica, bem como exames polissonográficos 311

251 resultados observados na primeira semana foram que 76% dos antes e após a frenectomia lingual em uma amostra maior da 312

252 pais relataram melhora na fala, 69% observaram melhora na população. 313

253 alimentação e 85% observaram que o sono dos filhos melhorou.

254 Dentro de um mês, 89% dos pais relataram melhora na fala, 83% Conclusão 314
255 observaram melhora na alimentação e 83% testemunharam
256 melhora no sono. De acordo com os relatos, as crianças dormiam
Os resultados desses estudos sugerem que fala, mastigação, 315
257 menos frequentemente em posições desajeitadas (p < 0,001),
respiração e sono podem ser afetados por uma língua com 316
258 chutavam e se moviam menos à noite (p < 0,001). Dormiram mais
mobilidade restrita, e que sua adequada liberação cirúrgica 317
259 profundamente (p < 0,001), acordaram menos cansados (p =
associada à terapia miofuncional pode resultar em melhora 318
260 0,002), rangeram menos os dentes (p = 0,002), respiraram menos
funcional e da qualidade de vida. A melhora na qualidade do sono 319
261 pela boca (p < 0,001) e roncaram menos (p < 0,001). Curiosamente,
foi significativa nos pacientes incluídos nos estudos, nos quais a 320
262 mudanças adicionais foram observadas pelos pais, pois as crianças
intervenção foi realizada, pois, após a intervenção, a língua 321
263 relataram menos dor no pescoço (p < 0,031), menos dores de
conseguiu repousar no palato ao invés de repousar no assoalho 322
264 cabeça (p = 0,008), menos reflexo de vômito (p = 0,002), menos
da mandíbula. A possibilidade de elevação da língua e a liberação 323
265 respiração bucal (p < 0,001), menos refluxo (p = 0,002), menos
da restrição para que a elevação normalize é o motivo da melhora 324
266 hiperatividade e desatenção (p < 0,001) e menos constipação (p = observada. 325
267 0,004). Os autores afirmam que esses resultados devem estimular 326
268 os profissionais de saúde que atendem crianças com distúrbios de
Os estudos incluídos na presente revisão corroboram a 327
269 fala, alimentação e sono a avaliar possíveis restrições de mobilidade
associação entre anquiloglossia e apneia obstrutiva do sono. 328
270 da língua nesses pacientes.
271

6
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Revista Brasileira de Otorrinolaringologia xxxx;xxx(xx):xxx---xxx

329 13. Messner AH, Walsh J, Rosenfeld RM, Schwartz SR, Ishman SL, 371
Financiamento
Baldassari C, et al. Declaração de consenso clínico: anquiloglossia em 372

crianças. Otolaringol Head Neck Surg. 2020;162:597---611. 373

330 Esta pesquisa não recebeu nenhuma bolsa específica de agências de
14. Pompéia LE, Ilinsky RS, Ortolani CLF, Faltin JK. Anquiloglossia e sua 374
331 financiamento nos setores público, comercial ou sem fins lucrativos. influência no crescimento e desenvolvimento do sistema estomatognático. 375

Rev Paul Pediatra. 2017;35:216---21. 376

332 Conflitos de interesse 15. Srinivasan B, Chitharanjan AB. Características esqueléticas e dentárias 377

em indivíduos com anquiloglossia. Ortodoxia Prog. 2013;14:44. 378

Os autores declaram não haver conflitos de interesse. 16. Bertrand M, Alexandre B. Influência de um freio lingual curto e falta de 379
333
tonicidade dos músculos lingual e supra-hoidal em adolescente apneico: 380

relato de caso. J Oral Med Oral Surg. 2019;25:41. 381

334 Referências 382

17. Huang Y, Quo S, Berkowski JA, Guilleminault C. Freio lingual curto e 383

335 1. Zinchuk A, Gentry M, Concato J, Yaggi K. Fenótipos na apneia obstrutiva apneia obstrutiva do sono em crianças. Int J Pediatr Res. 2015;1:1. 384

336 do sono: definição, exemplos e evolução das abordagens. Sleep Med 385

337 Rev. 2017;35:113---23. 18. Guilleminault C, Huseni S, Lo L. Um fenótipo frequente para apnéia 386

338 2. Osman AM, Carter SG, Carberry JC, Eckert DJ. Apneia obstrutiva do diatrica do sono: freio lingual curto. ERJ Open Res. 2016;0:43. 387

339 sono: perspectivas atuais. Nat Sci Sleep. 2018;10:21---34. 388

340 3. Eckert DJ, White DP, Jordan AS, Malhotra A, Wellman A. Definindo 19. Villa MP, Evangelisti M, Barreto M, Cecili M, Kaditis A. Frênulo lingual 389

341 causas fenotípicas de apnéia obstrutiva do sono. Am J Respir Crit Care curto como fator de risco para distúrbios respiratórios do sono. 390

342 Med. 2013;88:996---1004. Sono Med. 2020: 119 --- 22. 391

343 4. McKeown P, O'Connor-Reina C, Plaza G. Reeducação respiratória e 20. Kotlow LA. Anquiloglossia (língua presa): um dilema de diagnóstico e 392

344 fenótipos de apnéia do sono: uma revisão. J Clin Med. 2021;10:471. tratamento. Quintessência Int. 1999;30:259---62. 393

345 21. Baxter R, Merkel-Walsh R, Baxter BS, Lashley A, Rendell NR. 394

346 5. Sabrumani Y, Singh M, Wong J, Kushida CA, Malhotra A, Chung F. Melhorias funcionais da fala, alimentação e sono após frenectomia 395

347 Compreendendo os fenótipos da apneia obstrutiva do sono: aplicações lingual: um estudo de coorte prospectivo. Clin Pediatr (Phila). 396

348 em anestesia, cirurgia e medicina perioperatória. Anesth Analg. 2020;59:885---92. 397

349 2017;124:179---91. 22. Zaghi S, Valcu-Pinkerton S, Jabara M, Norouz-Knutsen L, Govard han 398

350 6. Klockars T. Anquiloglossia familiar (língua presa). Int J Pediatra C, Moeller J, et al. Frenuloplastia lingual com terapia miofuncional: 399

351 Otorrinolaringol. 2007;71:1321---4. explorando segurança e eficácia em 348 casos. Escopo de laringo 400

352 7. Packham EA, Brook JD. Genes T-box em distúrbios humanos. Hum Mol Investig Otorrinolaringol. 2019;26:489---96. 401

353 Genet. 2003;12:R37---44. 23. Yoon A, Zaghi S, Weitzman R, et al. Rumo a uma definição funcional de 402

354 8. Braybrook C, Lisgo S, Doudney K, Henderson D, Marcano ACB, Strachan anquiloglossia: validando as escalas de classificação atuais para 403

355 T, et al. A expressão craniofacial de TBX22 humana e murina correlaciona- comprimento do frênulo lingual e mobilidade da língua em 1052 indivíduos. 404

356 se com o fenótipo de fenda palatina e anquiloglossia observado em Q8 Respiração do Sono. 2017;21:767---75. 405

357 pacientes com CPX. Hum Mol Genet. 2002;11:2793---804. 24. QI de Marchesan. Frênulo lingual: proposta de avaliação quantitativa. Int 406

358 J Orofacial Myology. 2005; 31:39 --- 48. 407

359 9. Kantaputra PN, Paramee M, Kaewkhampa A, Hoshino A, Lees M, 25. Villa MP, Paolino MC, Castaldo R, Vanacore N, Rizzoli A, Miano S, et al. 408

360 McEntagart M, et al. Lábio leporino com fenda palatina, anquiloglossia e Registro clínico do sono: um auxílio para o diagnóstico rápido e preciso 409

361 hipodontia estão associados a mutações TBX22. J Dent Res. de distúrbios respiratórios do sono pediátricos. Eur Respir J. 410

362 2011;90:450---5. 2013;41:1355---61. 411

363 10. Por MJG, García MG, Martín JMG, Gallas M, Lestón JS. Um estudo da 26. Ferrés-Amat E, Pastor-Vera T, Ferrés-Amat E, Mareque-Bueno J, Prats- 412

364 patologia associada ao freio lingual curto. ASDC J Dent Child. 2002; 69: Armengol J, Ferrés-Padró E. Manejo multidisciplinar da anquiloglossia 413

365 59 --- 62. na infância. Tratamento de 101 casos. Um protocolo. Med Oral Patol 414

366 11. Defabianis P. Ankyloglossia e sua influência no desenvolvimento maxilar Oral Cir Bucal. 2016; 21:39 --- 47. 415

367 e mandibular. (Relato de caso de acompanhamento de sete anos).

368 Funciona Orthod. 2000;17:25---33.
369 12. Martinelli RLC, Marchesan IQ, Berretin-Felix G. Estudo longitudinal das
370 características anatômicas do frênulo lingual e comparação com a
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