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Sleep Medicine Reviews 13 (2009) 345–354

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página inicial da revista: www.elsevier.com/locate/smrv

REVISÃO CLÍNICA

Fenda labial e/ou palatina e respiração durante o sono

a,b
Joanna E. MacLean a,b,*, Peter Hayward c , Dominic A. Fitzgerald , Karen Waters a,b
aDisciplina de Pediatria e Saúde Infantil, Faculdade de Medicina, Universidade de Sydney, NSW, Austrália
bDepartamento de Medicina Respiratória, Hospital Infantil de Westmead, Sydney, NSW, Austrália cDepartamento de
Cirurgia Plástica, Hospital Infantil de Westmead, Sydney, NSW, Austrália

resumo
Palavras-chave: A fenda labial e/ou palatina (FL/P) é um defeito comum que está associado a alterações nas estruturas faciais e a uma via aérea
Apneia do sono
superior menor. Como resultado, bebês e crianças com FL/P têm um risco aumentado de distúrbios respiratórios do sono (DRS).
Palatoplastia
Este artigo revisará os fatores anatômicos e funcionais que colocam bebês e crianças com FL/P em maior risco de DRS, bem como
Faringoplastia
revisará a literatura que define a magnitude desse risco. Serão apresentadas as informações disponíveis sobre o tratamento de DRS
Retalho faríngeo
Insuficiência velofaríngea em lactentes e crianças com FL/P. Finalmente, questões pendentes relevantes para DRS em crianças com FL/P são discutidas com
posicionamento prono orientação para pesquisas futuras.
adenotonsilectomia
Pressão positiva contínua nas vias aéreas 2009 Elsevier Ltd. Todos os direitos reservados.
distração mandibular

Introdução respondidas a partir da literatura existente e apoiam a necessidade de

Fenda labial e/ou palatina (FL/P) é um defeito congênito comum. O
defeito resulta da interrupção do desenvolvimento das estruturas faciais e
das vias aéreas. Isso resulta em anormalidades na conformação final e na
função da via aérea superior. A maioria das fendas ocorre isoladamente,
enquanto o restante das fendas ocorre com outras anomalias congênitas
ou cromossômicas.
Juntos, o tipo de fenda e as malformações associadas influenciam o tipo
de via aérea e problemas respiratórios, bem como suas apresentações
clínicas.
Esta revisão resume o que se sabe atualmente sobre FL/P no que se
refere à respiração durante o sono. A literatura atual não permite uma
determinação precisa do verdadeiro risco de distúrbios respiratórios do
sono (DRS) associados à fissura. Relatórios individuais revelam que bebês
com fenda palatina podem ter obstrução das vias aéreas com risco de vida,
mas também podem sofrer de DRS leve a grave. Estudos de coorte tendem
a ser limitados e a estudar subgrupos específicos, como aqueles submetidos
a procedimentos cirúrgicos, ou incluir apenas curtos períodos de
acompanhamento. Nesta revisão, fatores de risco potenciais, apresentações
clínicas e opções de tratamento para DRS em bebês e crianças com FL/P
foram considerados, incluindo fissuras associadas à sequência de Pierre
Robin. Uma série de questões relacionadas ao manejo de DRS em crianças
com FL/P não podem ser
* Autor correspondente em: Departamento de Medicina Respiratória, The Children's Hospital at
Westmead, Locked Bag 4001, Westmead, NSW, Austrália. Tel.: þ61 2 9845 0000; fax: þ61 2 9845 3633.
Endereço de e-mail: JoannaM4@med.usyd.edu.au (JE MacLean).
pesquisas futuras.
Visão geral da fissura labial e/ou palatina
FL/P é uma malformação congênita com incidência de 0,69–2,51 por
1.000 nascimentos.1–4 O desenvolvimento embrionário dos palatos
primário (lábio e alvéolo) e secundário (duro e mole) ocorre entre a 6ª e a
9ª semana do desenvolvimento humano. A FL/P resulta da falha do
processo nasal medial em contatar ou manter contato com os processos
nasal lateral e maxilar e, portanto, constitui uma interrupção do
desenvolvimento normal.5 Esse crescimento interrompido resulta em um
espectro de anormalidades, desde lábio leporino até bilateral fissura
labiopalatal completa.
Embora os mecanismos exatos responsáveis pelas FL/P não sejam
bem compreendidos, fatores genéticos e ambientais parecem influenciar a
gravidade dessa malformação. A anormalidade pode ser descrita em
termos dos efeitos nas estruturas anatômicas no transverso
plano, o plano sagital e o nível do tecido que é afetado.6,7 Os sistemas de
classificação da fenda denotam tanto as estruturas anatômicas quanto o
nível do tecido envolvido na fenda.8 Uma fenda submucosa afeta as
mesmas estruturas anatômicas e níveis de tecido, mas é coberta por tecido
mole então a fenda é menos visível.
O estudo epidemiológico EUROCAT de FL/P mostrou que 70,8% das
fissuras ocorrem como malformações isoladas, enquanto 29,2% ocorrem
com outras malformações, aberrações cromossômicas ou síndromes.4 O
malformações associadas mais comuns afetam o músculo
sistemas nervoso central e cardíaco.4,9 A ocorrência de malformações
associadas não se correlaciona necessariamente com a gravidade do
defeito da fissura.10 Tanto o tipo de fissura quanto o

1087-0792/$ – ver matéria inicial 2009 Elsevier Ltd. Todos os direitos reservados.
doi:10.1016/j.smrv.2009.03.001
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Nomenclatura
Índice de apneia-hipopneia AHI
BiPAP pressão positiva nas vias aéreas em dois níveis
FL/P fissura labial e/ou palatina
CPAP pressão positiva contínua nas vias aéreas
índice de dessaturação DI
LSAT menor saturação de oxigênio durante o sono
OAHI apneias e hipopneias obstrutivas totais por hora de sono nCPAP Nasal-
pressão positiva contínua nas vias aéreas
PAPEL apneia obstrutiva do sono
PSG polissonografia índice de
RDI distúrbios respiratórios distúrbios
SDB respiratórios do sono insuficiência
VPI velofaríngea
malformações associadas podem predispor crianças com FL/P à obstrução das vias
aéreas superiores.
As comorbidades comuns associadas à FL/P, além da obstrução das vias aéreas,
incluem dificuldades de alimentação, deficiência de crescimento, anormalidades da
fala e atraso no desenvolvimento. Dificuldades de alimentação são mais comuns em
recém-nascidos e crianças com síndromes e podem persistir além do primeiro ano de
vida.11,12 O déficit de crescimento é mais comum em bebês com fenda palatina em
comparação com aqueles com lábio leporino isolado e em bebês com FL/P em o
contexto de síndromes em comparação com aqueles sem síndromes.12 Preocupações
com o crescimento podem persistir na infância, mas recuperar o crescimento é
frequentemente observado após o reparo cirúrgico da fissura.13–15 Bebês e crianças
com FL/P apresentam alterações características na pré-fala e fala com essas
dificuldades que persistem na adolescência.16–18 Crianças com fissura palatina
também correm maior risco de atraso no desenvolvimento com um declínio no
desenvolvimento mental observado nos primeiros 2 anos de vida.19,20 Crianças com
fissura labiopalatal ou Pierre A sequência de Robin mostra maior comprometimento
cognitivo do que crianças com lábio leporino isolado, enquanto crianças com
malformações associadas apresentam escores mentais médios de desenvolvimento
mais baixos do que crianças sem malformações associadas ons.20,21 Crianças com
sequência de Pierre Robin são frequentemente estudadas como um grupo distinto. A
sequência inclui uma mandíbula pequena e retruída e glossoptose.22 Está
associada a uma fenda em forma de U do palato mole com possível extensão do
defeito para o palato duro.
Embora a maioria dos casos de sequência de Pierre Robin ocorra isoladamente,
20-40% ocorrem no contexto de outra síndrome, como a síndrome de Stickler ou a
síndrome velo-cardio- facial.23-25 Dificuldades de alimentação e déficit de crescimento
também são comuns nessa grupo de crianças.23,25 O tratamento cirúrgico é a base
do tratamento de FL/P, incluindo reparo de lábio leporino, fechamento do palato,
tratamento de insuficiência velofaríngea e cirurgia ortognática. O reparo do lábio
leporino envolve o reparo do defeito no lábio e no alvéolo e geralmente é reparado
entre 3 e 6 meses de idade. A palatoplastia é a principal técnica utilizada para
fechamento ou reconstrução dos palatos duro e mole. O momento e o tipo de reparo
do palato variam de acordo com o tipo de fissura e outras anomalias associadas, bem
como com o cirurgião. O reparo do palato geralmente é realizado entre 6 e 14 meses,
mas pode demorar até 4 anos. O tempo de reparo do palato duro é relatado para
influenciar os resultados da fala com reparo precoce favorecendo a fala melhor.26 Por
outro lado, o reparo tardio favorece o crescimento do meio facial27 embora uma
revisão sistemática recente do efeito do tempo de reparo do palato duro no meio facial
o crescimento foi inconclusivo.28
A insuficiência velofaríngea, ou fechamento incompleto da porta velofaríngea
durante a fala, é observada em 25% das crianças com
fissura.29 A faringoplastia e a cirurgia de retalho faríngeo são dois procedimentos
comuns usados para corrigir a insuficiência velofaríngea.
A fim de melhorar a inteligibilidade da fala, a ressonância nasal é diminuída, limitando
o fluxo de ar pelo nariz, reduzindo o espaço entre o palato mole e a parede posterior
da faringe.
Aproximadamente 10–35% das crianças com FL/P requerem cirurgia para insuficiência
velofaríngea.30–32 A melhora na insuficiência velofaríngea e, portanto, na fala, está
relacionada à redução do fluxo de ar nasal com a maior melhora na fala associada ao
menor quantidade de fluxo de ar nasal. Crianças com fissura também podem necessitar
de cirurgia ortognática adicional para correção de desalinhamento dentário, bem como
deformidade facial retrognática no final do período de crescimento.33-35
Predisposição para SDB
Procedimentos cirúrgicos que resultam em estreitamento do espaço aéreo
posterior são o fator de risco mais prontamente identificado para DRS associado à
fissura. No entanto, tanto as alterações anatômicas quanto funcionais associadas à
FL/P aumentam o risco de SDB, particularmente a apneia obstrutiva do sono (AOS).
Kadowaki e colegas36 relataram que 40% dos camundongos recém-nascidos com
fissura labiopalatal apresentavam cianose, que eles concluíram estar relacionada à
obstrução das vias aéreas.
Os camundongos com cianose apresentaram anormalidades de fissura mais graves
(fenda labial e palatina completa bilateral) e prateleiras palatinas não elevadas em
comparação com o grupo acianótico.
As alterações na morfologia facial humana associadas à fissura resultam em um
terço médio da face pequeno e uma mandíbula retruída. Isso resulta da diminuição do
comprimento posterior e da altura da maxila, aumento da largura da maxila,
retrognatismo maxilar basal, aumento da largura da cavidade nasal, diminuição do
comprimento da mandíbula e retrognatismo mandibular que resultam em tamanho
reduzido da via aérea faríngea.37 Fissuras do palato secundário (duro e mole), mas
não do palato primário (lábio e alvéolo), resulta em menor altura palatina máxima,
enquanto a profundidade do palato é diminuída em todos os tipos de fissura, exceto
na fissura submucosa.38 Todas as dimensões maxilares são menores em indivíduos
com história de fissura, resultando em hipoplasia do terço médio da face em
comparação com indivíduos sem fissura. A falta de dentes afeta as dimensões
palatinas, especialmente a altura palatina. A altura palatina é maior em homens com
fissura em comparação com mulheres com fissura, enquanto os homens sem fissura
também apresentam maior largura e profundidade palatina do que as mulheres sem
fissura.
As dimensões das vias aéreas superiores são reduzidas com FL/P mesmo após a
correção cirúrgica do defeito. Comparando medidas cefalométricas entre crianças com
história de fenda palatina e controles saudáveis, Rose e colegas39 descobriram que
crianças com fenda tinham menor tamanho da via aérea faríngea com uma posição
retrognática da maxila. A largura faríngea no plano maxilar e o ponto mais estreito da
faringe diminuíram com um hióide posicionado inferiormente. Nenhuma diferença foi
observada nas dimensões das amígdalas ou adenoides entre os dois grupos. O
espaço aéreo posterior também é reduzido em crianças com fissura em comparação
com os controles.
Em um estudo, 60% das crianças com fissura apresentaram estreitamento de pelo
menos uma dimensão do espaço aéreo posterior em comparação com 7% dos
controles.40 Em um grupo de meninos de 5 anos com fissura labiopalatal unilateral,
houve encurtamento da base anterior do crânio na região da fossa craniana média e
altura reduzida do corpo do esfenoide com um ângulo normal da base do crânio em
comparação aos controles.41 As dimensões das vias aéreas nasais são afetadas pela
fissura labial, mas não pela fissura palatina. Adultos com fissura labiopalatina bilateral
têm maior comprometimento do calibre das vias aéreas nasais em comparação
com aqueles com fissura labiopalatina unilateral ou apenas com fissura palatina.42 A
rinometria acústica demonstrou obstrução patológica da narina no lado fissurado em
75% dos adultos com história de fissura unilateral lábio leporino e
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palato em comparação com 15% no lado não fissurado43,44 com alguns
pacientes apresentando múltiplos locais de obstrução.44 O lado fissurado
também apresentou maior resposta a agentes descongestionantes, sugerindo
que a hipertrofia da mucosa provavelmente contribui para a obstrução das vias
aéreas nasais.45 Embora o calibre nasal e o fluxo de ar é afetado pela fenda,
a função olfatória é mantida.46 A musculatura orofaríngea também é
interrompida por uma fenda do palato secundário (duro e mole), resultando
em função anormal das vias aéreas, além de alterações estruturais. A função
velofaríngea em crianças com fissura demonstrou ser diferente de crianças
sem fissura em estudos de fala e deglutição . em humanos adultos suportam o
importante papel dos músculos palatinos na manutenção da permeabilidade
das vias aéreas.51-53
As alterações nas dimensões craniofaciais associadas a uma história de
fissura persistem além do período de crescimento esquelético. Em um estudo
de dimensões craniofaciais, adultos com história de fissura labiopalatal bilateral,
em comparação com adultos de controle, tinham dimensões mandibulares
menores, dimensões craniofaciais verticais maiores, angulação craniocervical
maior, menor profundidade da orofaringe e um hióide posicionado
inferiormente.54 No entanto, adultos com história de fissura labiopalatal
bilateral, em comparação com adultos com AOS, não mostraram diferenças
nas dimensões sagitais mandibulares, dimensões craniofaciais verticais,
angulação craniocervical, dimensões faríngeas ou posição hioide vertical.
Adultos com história de fissura labiopalatina bilateral apresentaram maxila
retruída em comparação com os grupos AOS e controle.
CL/P e SDB
A literatura foi pesquisada para pesquisas originais relevantes, séries de
casos e relatos de casos usando Ovid MEDLINE (1950–2009). Os resultados
das pesquisas usando os termos 'lábio leporino' e 'fenda palatina' foram
combinados com os resultados das pesquisas usando os termos 'síndrome da
apnéia do sono', 'apnéia' e 'obstrução das vias aéreas'. A lista resultante de
artigos, com resumos quando disponíveis, foi revisada quanto à relevância
para esta revisão. Os textos completos de todos os artigos de periódicos
relevantes foram revisados para relatórios sobre SDB ou OSA e CL/P. Trinta
artigos de periódicos que descrevem SDB ou OSA como um resultado primário
ou secundário no contexto de FL/P foram identificados. Três estudos revisaram
SDB em populações de crianças com CL/P55–57 com 6 estudos relatando a
epidemiologia de SDB em bebês com sequência de Pierre Robin.23–25,58–60
O restante dos estudos investigou a relação entre procedimentos cirúrgicos e
SDB ou OSA.
Os critérios usados para definir SDB ou OSA nesses estudos variam e
muitas vezes não são consistentes com os padrões atuais. Usamos o artigo
original para relatar os resultados da polissonografia (PSG), incluindo: índice
de apneia-hipopneia (IAH; número total de apneias e hipopneias por hora de
sono), índice de distúrbios respiratórios (RDI; número total de eventos
respiratórios por hora de sono), IAH (OAHI; número total de apneias e
hipopneias obstrutivas por hora de sono), índice de dessaturação (DI; número
total de eventos de dessaturação por horas de sono) e menor saturação de
oxigênio durante o sono (LSAT). Quando disponível, também incluímos a
definição dos termos usados pelos autores. Sempre que possível, também
apresentamos dados brutos ou resultados de PSG para permitir a comparação
entre os estudos.
Prevalência de DRS
Três estudos suportam um aumento da incidência de DRS entre crianças
com FL/P. Isso inclui duas revisões retrospectivas de SDB de clínicas de
fissurados em centros de cuidados terciários e um estudo de questionário de
crianças em idade pré-escolar com FL/P. Todos os três estudos incluem crianças
347
em diferentes idades e, portanto, em diferentes estágios de cuidados com FL/
P que podem ou não ter sido operados.
Muntz e colegas55 revisaram retrospectivamente todas as crianças que se
apresentaram a uma equipe terciária de fissura e craniofacial ao longo de três
anos e, usando registros clínicos, encontraram sintomas de DRS em 22% de
539 crianças. Mais crianças com síndromes apresentaram sintomas de SDB
em comparação com aquelas sem síndromes (34% vs 17%). Sessenta e nove
crianças foram submetidas à PSG, 70% das quais com síndrome identificada.
Todos, exceto 1 PSG, estavam anormais (IAH > 1 evento/h). Oitenta e oito por
cento dos estudos mostraram AOS (OAHI > 1 evento/h) e 23% mostraram
AOS grave (OAHI > 10 eventos/h).
Uma segunda revisão retrospectiva examinou os dados de PSG de crianças
com FL/P durante um período de 15 anos em uma instituição.56 Um total de
99 PSGs estava disponível de 62 crianças. Sessenta e sete por cento daqueles
que realizaram PSG tiveram uma síndrome identificada ou outra anomalia.
Vinte e quatro por cento das crianças tinham menos de 9 meses de idade
quando a primeira PSG foi concluída. Estudos iniciais do sono identificaram
SDB em 87% das crianças (índice de distúrbio respiratório; RDI > 1 evento/h)
com 28% das crianças apresentando SDB grave (RDI > 10 eventos/h). A idade
jovem e o estado pré-cirúrgico (pré-fechamento do palato) foram associados a
AOS mais grave na análise univariada, mas apenas o estado pré-cirúrgico
permaneceu significativo na análise multivariada.
O único estudo que investigou a incidência geral de SDB em crianças com
FL/P usou questionários para examinar os sintomas de SDB em crianças em
idade pré-escolar.57 Todas as crianças com menos de 5 anos de uma única
clínica terciária de fissura foram elegíveis para triagem e os questionários
preenchidos foram retornaram de 72% de 342 crianças, 14% das quais tinham
fissura no contexto de uma síndrome. Ronco foi relatado em 25% das crianças
com apnéia testemunhada relatada em 4%.
Os escores do questionário indicaram um provável diagnóstico de AOS em
31,4% das crianças. Apenas 29% das crianças com AOS no questionário foram
submetidas à investigação desses sintomas. O único fator clínico associado à
AOS no questionário foi a identificação de uma síndrome.
Seis estudos examinando a incidência de SDB na sequência de Pierre
Robin foram identificados. Isso incluiu uma série de 110 pacientes consecutivos
com sequência de Pierre Robin, onde 25% procuraram atendimento médico
devido a problemas respiratórios graves no período neonatal.24 Spier e
colegas59 descreveram o ronco em 13 de 20 (65%) pacientes com sequência
de Pierre Robin, apenas 7 dos quais foram submetidos a PSG. Em comparação
com indivíduos normais, as crianças com sequência de Pierre Robin
apresentaram maior IAH, menores valores médios e mínimos de saturação de
oxigênio e sono mais perturbado. Um indivíduo submetido a cirurgia corretiva
mandibular para AOS presumida não teve eventos obstrutivos no pós-
operatório, mas teve 82 eventos de apneia central/h. O ronco observado neste
paciente foi devido aos grandes esforços inspiratórios que terminaram as
apneias centrais.
Outro estudo de 13 bebês monitorados com gravações de 4 canais
(eletrocardiograma, detecção de movimento respiratório, fluxo de ar e saturação
de oxigênio) constatou que 46% desses bebês apresentavam obstrução
significativa das vias aéreas na posição prona.60 Uma revisão retrospectiva
de 11 pacientes com sequência de Pierre Robin ao longo cinco anos
identificaram obstrução das vias aéreas superiores em 10 lactentes (91%) com
apresentação tardia (média de 36,6 dias) de obstrução das vias aéreas em 7
lactentes.58 Estudos recentes também atribuem o aumento da mortalidade (3–
4%) em lactentes e crianças com sequência de Pierre Robin grupo para
OSA.23,25 Juntos, esses estudos suportam um risco aumentado de DRS em
bebês e crianças com FL/P. O risco estimado de SDB em crianças com FL/
P está entre 22 e 65%24,55–59 , enquanto até 28% destas provavelmente têm
SDB grave.55,56 A prevalência de SDB é maior no subgrupo de lactentes e
crianças com síndromes, bem como aquelas com sequência de Pierre Robin.
Mais trabalho é necessário para definir fatores de risco específicos para SDB
entre crianças com FL/P.
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348 JE MacLean et al. / Sleep Medicine Reviews 13 (2009) 345–354

tabela 1
Síntese de estudos que investigaram DRS antes e após palatoplastia em crianças com fissura palatina. As definições de IAH e RDI foram idênticas para todos os estudos: o número de apneias e hipopneias por hora de sono. Todos
os estudos, exceto Orr et al.,63 definiram AOS e SDB como uma taxa de eventos (IAH ou RDI) > 1 evento/h. Orr et al.63 definiram AOS significativa como >5 eventos/h.

Referência N Idade em Idade/momento Procedimentos Pré-operatório pós-operatório

cirurgia no pós-operatório PSG
diagnósticos resultado do PSG diagnósticos Resultados do PSG

Orr et al.63 10 PSG pós-operatória de 14 a 18 meses em von Langenbeck, 0% PARTE RDI 1,51 0,78 0% PARTE 2–3 d: RDI 2,26 3,60, 3 meses:
2 a 3 dias, 3 meses veloplastia intervelar RDI 0,50 0,59
6,3 a 22,5 anos
Rose et al.64 43 13,0 4,1 Langenbeck modificado, 5% SDB RDI 2,44 1,29, índice
para Ernst, Veau, Axhausen de apnéia b 0,23 0,21 DI 0,7 0,48,
LSAT 86,4 5,4

Lião et al.65a 10 5.1 1,1 por ano Furlow 30% roncando RDI 0,4 0,4DI 0,3 1 semana: 100% ronco, 1 semana: RDI 1,8 0,5, DI
0% PARTE 0,2LSAT 94 4 100% AOS leve; 0,2 0,3, LSAT 91 7

3 meses: 40% roncando, 3 meses: RDI 0,8 0,5, DI

20% PARTE; 0,2 0,3, LSAT

Lião et al.62a 20 6,1 2,3 anos PSG pós-operatório em 9,3 Furlow sem sintomas 35% roncando RDI 1.3 1.6, DI 0.4 0.2, LSAT 91.1
2,1 no pós-operatório; 4.5
para 20% PARTE

AHI: índice de apneia-hipopneia, d: dias, DI: índice de dessaturação, LSAT: menor saturação de oxigênio durante o sono, mo: meses, OSA: apneia obstrutiva do sono, PSG: polissonografia, RDI: índice de distúrbios respiratórios,
sem: semana, ano : anos.
uma

A palatoplastia foi realizada por insuficiência velofaríngea.

b
Definido pelos autores como o número de apnéias obstrutivas e mistas com duração de pelo menos dois ciclos respiratórios por hora de sono.

Risco de SDB e procedimentos cirúrgicos Palatoplastia

Fenda labial A
fissura labial raramente está associada ao comprometimento das vias aéreas.
Josephson e colegas61 relataram AOS após reparo de lábio leporino em dois
recém-nascidos. A investigação para AOS não foi realizada nesses recém-
nascidos antes da cirurgia. É possível que a cirurgia tenha exacerbado a AOS
não identificada ou que tenha resultado em AOS devido ao aumento da
obstrução nasal.
Quatro estudos examinaram a ocorrência de SDB em associação com
palatoplastia primária (Tabela 1) em uma ampla faixa etária (14 meses–22
anos).62–65 Dois estudos excluíram crianças com síndromes62,65 enquanto
um terceiro incluiu uma criança com Sequência de Pierre Robin.64 Nenhum
dos estudos identificou DRS no pré-operatório, embora um estudo tenha
relatado ronco em 30% das crianças no pré-operatório. Apenas dois estudos
excluíram SDB pré-operatório por PSG, mas todos os 4 estudos relataram
resultados pós-operatórios de PSG. o posto

Tabela 2
Síntese dos estudos que investigaram DRS antes e após retalho faríngeo em crianças e adultos com fissura palatina. A definição de IAH e RDI foram idênticas para todos os estudos: o número de apneias e hipopneias por hora de
sono. Orr et al.63 e Sirois et al.68 definiram SDB como uma taxa de eventos (IAH ou RDI) >5 eventos/h. Abramson et al.69 não incluíram uma definição de índice polissonográfico. Lião et al. 62,70 definiram AOS como IDR > 1 evento/
h.

Referência N Idade em Idade/momento Pré-operatório pós-operatório

cirurgia no pós-operatório PSG
diagnósticos Resultados do PSG diagnósticos Resultados do PSG

Orr et al.,63 10 4–9 anos pós-operatório 0% SDB RDI 1,39 1,58 2–3 d: 90% SDB; 3 meses: 20% 2–3 d: RDI 24,65 24,64, 3 meses:
PSG em 2–3 dias, 3 meses RDI 2,93 4,95

Sirois et al.,68 a 26 6,7 anos (2– 1–15 d pós-operatório Sem sintomas de DRS IAH 2,54 2,12 42% SDB IAH 19,75 17,51
22 anos) 7
b
Abramson et al.,69 >5 anos 86% AOS clinicamente Índice polissonográfico > 28 (intervalo
28-62) para 6 de 7

Lião et al.,70 28 6,3 2,3 anos 11,3 meses (6,0–13,5 meses) Sem sintomas 10 28 9,7 anos 9,6 93% AOS em crianças Crianças adultos
meses (6,1–14,2 meses) de AOS 90% AOS em adultos OAHI <1 em 2, OAHI <5 em 1,
ÚLTIMO 87 8 ÚLTIMO 90

Versículos 1–5 em 11, OAHI 5–20 em 8,

ÚLTIMO SAT 89 3 ÚLTIMO 90 2

IAH > 5 em 15, IAH >20 em 1,

ÚLTIMO SAT 85 5 ÚLTIMO 87

Lião et al.,62 28 6,4 2,3 anos Sem sintomas de 96% desenvolveram ronco; RDI 7.3 6.7, DI
SDB 96% PARTE 1.9 2.4, LSAT
86.2 3.8

AHI: índice de apneia-hipopneia, d: dias, DI: índice de dessaturação, LSAT: menor saturação de oxigênio durante o sono, mo: meses, OSA: apneia obstrutiva do sono, PSG: polissonografia, RDI: índice de distúrbios respiratórios,
SDB: distúrbios respiratórios do sono , ano: anos. 26/40 tinham fenda palatina como diagnóstico subjacente associado a insuficiência velo-faríngea, os resultados relatados incluem apenas crianças com fenda. IAH é relatado apenas
uma

para 11
indivíduos com apnéia do sono no pós-operatório (IAH > 5 eventos/h) na PSG pós-operatória. Dessas crianças, 6 apresentavam padrão obstrutivo e 5, padrão central.
b
Incluídas apenas crianças com sequência de Robin não sindrômica.
c Não definido.
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Tabela 3
Síntese dos estudos que investigaram DRS antes e após faringoplastia em crianças e adultos com fissura palatina. A definição de IAH utilizada por Saint Raymond et al.79 foi o número de apnéias e hiponéias por hora
de sono com AOS definido por um IAH 3 eventos/h. Abyholm et al.78 definiram o índice de apneia obstrutiva (IAO) como o número de episódios de ausência de fluxo de ar com esforços respiratórios contínuos por hora
de sono e AOS como IAO > 1,0 eventos/h com menor saturação de oxigênio durante o sono <93 %.
Referência N Idade em Momento da
cirurgia PSG pós-operatória
Saint Raymond et al.79 17 14 8 anos 164 d (88 a 624 d) OSA 82%
Abyholm et al.78 a 39 3–25 anos 1 mês, 12 meses
AHI: índice de apneia-hipopneia, d: dias, LSAT: menor saturação de oxigênio durante o sono, mo: meses, OSA: apneia obstrutiva do sono, PSG: polissonografia, ano: anos.
uma
Medições de OAI e LSAT disponíveis para 21 indivíduos no pré-operatório, 20 indivíduos em 1 mês e 16 indivíduos em 12 meses.
os RDIs operatórios variaram de 0,5 a 2,44 eventos/h com amplos intervalos
de confiança sugerindo que a maioria das crianças tinha AOS leve. A
incidência pós-operatória de SDB variou de 0% a 100% em 1 semana caindo
para 40% em 3 meses de pós-operatório.
Dois estudos adicionais relatam a incidência de obstrução das vias
aéreas após palatoplastia, mas não incluíram avaliação para SDB em todas
as crianças.66,67 Antony e Sloan66 realizaram uma revisão de 10 anos de
247 pacientes submetidos a palatoplastia e relataram problemas pós-
operatórios das vias aéreas em 14 crianças (6 %). A média de idade na
palatoplastia foi de 18 meses (7-52 meses). Todas, exceto 1 das 14 crianças,
tinham outras anomalias e 7 tinham sequência de Pierre Robin.
Lin e colegas67 revisaram 24 crianças submetidas a um retroposicionamento
combinado do elevador e retalho faríngeo ou a uma zetaplastia de dupla
oposição para correção de fenda palatina. Deste grupo, 2 crianças (8%)
desenvolveram AOS pós-operatória grave.
Juntos, esses estudos suportam um risco de DRS em crianças após
palatoplastia, mas a magnitude do risco não é clara. Diferenças na idade da
cirurgia, técnicas cirúrgicas e inclusão de crianças com síndromes dificultam
a comparação dos resultados entre os estudos. As estimativas do risco de
DRS após a palatoplastia variam de 6 a 40%.62–67 É importante ressaltar
que há pouca informação disponível sobre o risco pré-operatório de DRS.
Retalho faríngeo
Cinco estudos relataram SDB como desfecho primário em crianças com
fenda palatina após cirurgia de retalho faríngeo e relataram resultados pós-
operatórios de PSG (Tabela 2).62,63,68–70 Um estudo incluiu apenas
crianças com sequência de Robin69 e um incluiu todas as crianças submetido
a retalho faríngeo, independentemente do estado da síndrome.68 O tempo
de PSG após a cirurgia variou de 5 dias68 a 11 meses70 com um estudo não
fornecendo informações sobre o momento da PSG em relação à cirurgia.69
Todos os estudos relataram que a incidência de DRS ou AOS aumentou
após -operativamente, afetando 42-96% dos pacientes estudados.
Quatro estudos incluíram AOS como resultado em revisões retrospectivas
de crianças submetidas à cirurgia de retalho faríngeo, onde PSG não foi
realizada em todas as crianças.71-74 Em uma revisão de 3 anos de 585
crianças, 18 crianças (3%) apresentaram sintomas de AOS e 15 (2,5%)
tiveram AOS confirmada em PSG com base em um índice de apneia > 5
eventos/h e uma diminuição média na saturação arterial de oxigênio maior
que 10% durante as epidoses de apneia.71 Embora 87% daqueles com AOS
após retalho faríngeo tivessem amígdalas grandes, não está claro qual
proporção de todo o grupo tinha amígdalas grandes. A largura do retalho não
se associou ao grau de obstrução das vias aéreas. Entre 111 crianças
submetidas à cirurgia de retalho faríngeo posterior para insuficiência
velofaríngea, a incidência de obstrução respiratória noturna foi relatada como
uma complicação tardia em 10,5% dos pacientes com 75% dessas crianças
com sequência de Pierre Robin.72 Um alto risco de AOS em crianças com
sequência de Pierre Robin após cirurgia de retalho faríngeo
349
Pré-operatório pós-operatório
diagnósticos Resultados do PSG diagnósticos Resultados do PSG
IAH 6,5 6,0 PARTE 76% IAH 7,9 5,9
Índice de apnéia 0,7 0,5 Índice de apnéia 0,7 1,0
LSAT 91,6 3,5 LSAT 92,8 2,3
PARTE 9,5% OAI 0,19 0,53 1 mês: AOS 15% 1 mês: OAI 0,64 1,14, LSAT 94 4 12 meses:
ÚLTIMO 95 2 12 meses: AOS 6,3% OAI 0,19 0,42, LSAT 94 2
é apoiado por outro estudo.75 Lesavoy e colegas73 relataram uma incidência
de 38% de obstrução perioperatória das vias aéreas em uma série de 29
crianças submetidas a retalho faríngeo por insuficiência velofaríngea.
Finalmente, uma revisão retrospectiva recente de 222 cirurgias consecutivas
de retalho faríngeo com idade média de 6,4 anos relatou a necessidade de
oxigênio suplementar no pós-operatório em 12 pacientes (8%). 74 Nem todos
os pacientes foram submetidos a avaliação tardia, mas apenas 5 crianças
( 3,3%) demonstraram AOS no acompanhamento aos 6 meses de pós-
operatório.
Existem vários relatos de casos isolados descrevendo obstrução grave
das vias aéreas e morte após cirurgia de retalho faríngeo. De uma série de
três crianças submetidas a retalho faríngeo por insuficiência velofaríngea,
um paciente faleceu após alta hospitalar; a paciente tinha síndrome velo-
cardio-facial e história de fenda palatina reparada.76 Obstrução grave das
vias aéreas durante o sono exigiu reintubação dois dias após a cirurgia sem
relato de medição objetiva de sua respiração durante o sono antes da alta.
Ela morreu durante o sono quatro semanas após a cirurgia. Em outro caso,
uma criança submetida a palatoplastia combinada e retalho faríngeo sofreu
cor pulmonale dois anos após a cirurgia.77 A AOS não reconhecida pode
muito bem ter contribuído para o desenvolvimento de hipertensão pulmonar
e cor pulmonale. Embora esses resultados graves sejam devastadores, eles
são raros e nenhuma das séries de casos ou revisões sistemáticas de
prontuários relata mortalidade associada à cirurgia de retalho faríngeo.
Para resumir, a cirurgia de retalho faríngeo confere um risco de AOS
entre 3 e 96%62,63,68–70,70–74 com estudos retrospectivos sugerindo um
risco menor do que estudos prospectivos. Estudos mais antigos sustentam o
risco de obstrução grave das vias aéreas e morte após a cirurgia de retalho
faríngeo. Síndromes, incluindo a sequência de Pierre Robin, e a presença de
amígdalas grandes provavelmente colocam as crianças em maior risco.
Faringoplastia
Dois estudos examinaram SDB antes e depois da faringoplastia (Tabela
3).78,79 Abyholm e colegas78 relataram que 9,5% dos indivíduos
apresentavam AOS no pré-operatório, em comparação com 15% um mês
após a cirurgia e 6,3% 12 meses após a cirurgia. A estrutura do sono e o RDI
foram examinados em um estudo menor de Saint Raymond e colegas79 em
17 pacientes consecutivos com idade média de 14 a 8 anos submetidos à
faringoplastia esfincteriana. O IAH, o índice de dessaturação (ID) e a menor
saturação noturna de oxigênio (LSAT) não diferiram entre os estudos pré e
pós-operatórios, mas o sono de ondas lentas foi significativamente reduzido
nos estudos de acompanhamento em uma média de 164 dias após a cirurgia .
Um estudo adicional examinou 16 pacientes submetidos a faringoplastia
por insuficiência velofaríngea e relatou resultados negativos. Neste estudo,
embora dois pacientes apresentassem sintomas de AOS, nenhum foi relatado
como tendo AOS no pós-operatório. No entanto, não foram realizadas PSGs
pré-operatórias e os critérios para definir AOS
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350 JE MacLean et al. / Sleep Medicine Reviews 13 (2009) 345–354

pós-operatório foi um RDI > 20 eventos/h, o que constitui doença grave pelos
padrões pediátricos atuais.80 AOS pós-operatória não foi relatada após a operação
push-back para insuficiência velofaríngea.81
Comparação de procedimentos cirúrgicos
Cinco estudos comparam os resultados da AOS entre diferentes procedimentos
cirúrgicos usados para fechamento do palato ou para tratar a insuficiência
velofaríngea.62,63,67,78,80 Um estudo comparou os resultados da AOS após
diferentes tipos de reparo primário do palato. Lin e colegas67 compararam o
resultado do retroposicionamento combinado do elevador e retalho faríngeo com
aqueles após zetaplastia dupla oposta. Embora os sintomas e investigações
relacionados ao sono não tenham sido relatados para todo o grupo, 2 de 10
crianças com reposicionamento do elevador desenvolveram AOS grave após a
cirurgia em comparação com nenhuma das crianças submetidas à zetaplastia
dupla oposta.
A faringoplastia e o retalho faríngeo são consistentemente relatados como
conferindo maior risco de AOS do que a palatoplastia. Orr e colegas63 relataram
ausência de AOS após a palatoplastia de von Langenbeck, mas uma incidência de
40% de AOS aos 3 meses de pós-operatório em crianças submetidas a
faringoplastia de base superior. Liao e colaboradores62 também relataram maior
incidência de AOS em pacientes submetidos a retalho faríngeo para insuficiência
velofaríngea em comparação com aqueles submetidos à palatoplastia de Furlow.
O risco de AOS parece ser maior após o retalho faríngeo em comparação com
a faringoplastia, mas os estudos na área são limitados pela falta de dados de PSG
pré e pós-operatórios ou porque critérios de adultos foram usados para definir a
AOS pediátrica. Por exemplo, em uma revisão retrospectiva de 52 pacientes, a
taxa de sintomas obstrutivos durante o sono não diferiu entre os grupos de retalho
faríngeo e faringoplastia (3 x 2 pacientes).80 Com base em um RDI > 20 eventos/
h, a AOS foi presente em todo o grupo de retalho faríngeo com sintomas de AOS
e em nenhum dos que realizaram faringoplastia. Usando
critérios pediátricos apropriados, o Velopharyngeal insuficiência (VPI) Surgical Trial
Group78 concluiu que a taxa de AOS após retalho faríngeo foi semelhante à da
faringoplastia. No entanto, apenas metade dos indivíduos foram submetidos a PSG
pré ou pós-operatório e não está claro como a seleção para PSG foi feita. AOS
(OAHI > 1 evento/h) não foi identificada no pré-operatório em nenhum indivíduo do
grupo de retalho faríngeo, enquanto 10% do grupo de faringoplastia apresentava
AOS no pré-operatório. Doze meses após a cirurgia, 21% daqueles com retalho
faríngeo apresentavam AOS (OAHI > 1 evento/h) em comparação com 6,3%
daqueles com faringoplastia.
Em geral, os procedimentos cirúrgicos usados para corrigir a insuficiência
velofaríngea conferem maior risco de AOS do que a palatoplastia primária. Fatores
que contribuem para a insuficiência velofaríngea, como má função do palato,
podem agravar o efeito de limitação significativa no fluxo de ar nasal após a
cirurgia. Não há informações suficientes disponíveis para apoiar uma diferença no
risco de AOS com variação nas técnicas cirúrgicas para palatoplastia ou
faringoplastia.
Tratamento de SDB
As informações sobre os resultados do tratamento para SDB em associação
com FL/P são limitadas a revisões retrospectivas, séries de casos e relatos de
casos. A maioria dos estudos se concentra em lactentes com sequência de Pierre
Robin. As opções de tratamento consideradas para bebês e crianças com FL/P
isolada incluem amigdalectomia, adenoidectomia (completa ou parcial), ventilação
não invasiva (pressão positiva contínua nas vias aéreas; CPAP ou pressão positiva
nas vias aéreas em dois níveis; BiPAP), septoplastia, distração maxilar e reversão
ou modificação de procedimentos cirúrgicos que resultaram em AOS.
Os tratamentos relatados em lactentes com sequência de Pierre Robin incluem
posição prona para dormir (somente lactentes), tubos nasofaríngeos, máscara
nasal CPAP, adesão língua-lábio, liberação da musculatura do assoalho da boca e
distração mandibular com traqueostomia usada como último recurso.

As abordagens de tratamento para a obstrução das vias aéreas na sequência

Tabela 4
de Pierre Robin concentram-se no recém-nascido ou no período da infância. As
Tratamento da obstrução das vias aéreas em lactentes com sequência de Pierre Robin.
intervenções nas vias aéreas na sequência de Pierre Robin são relatadas para
Referência N opções de tratamento Frequência melhorar a alimentação, bem como a respiração e o sono. A intervenção precoce
Meyer et al.84 74 Nenhuma intervenção nas vias aéreas ou posição prona 49% das vias aéreas está associada a um crescimento melhorado e a uma redução da
Tubo nasofaríngeo ou intubação de curto prazo 19% necessidade de alimentação assistida.82 Está associada a uma alta hospitalar
Intervenção cirúrgica: 32%
mais precoce e à redução do estresse dos pais. Um resumo da série de casos de
distração mandibular 24%

Traqueostomia 1% manejo das vias aéreas em lactentes com sequência de Pierre Robin é apresentado
Traqueostomia seguida de distração 7% na Tabela 4. Casouette-Laberge e colegas83 relatam 125 lactentes que se
73%
apresentaram no período de 1964 a 1991. Eles descrevem um aumento no uso de
de Buys et al.110 48 Nenhuma intervenção nas vias aéreas
CPAP 6% monitoramento de rotina para sinais de obstrução das vias aéreas, incluindo PSG
Tubo nasofaríngeo 21% na segunda metade do período de estudo, com tendência a redução da mortalidade,
Sozinho 4%
bem como identificação precoce de problemas na ventilação. Uma série de casos
Com CPAP 17%
mais recente de Meyer e colegas84 examinou casos entre 1989 e 2006 e encontrou
Li et al.24 110 Posicionamento prono 75% um aumento no uso de intervenção cirúrgica nos últimos anos. Os autores
Tubo nasofaríngeo 2%
atribuíram essa mudança a um aumento no uso de distração mandibular para o
Intubação endotraqueal 15%
8%
manejo das vias aéreas de bebês.
Intubação endotraqueal então:

Adesão língua-lábio 3%

Aderência língua-lábio seguida de traqueostomia 3% Relata-se que a posição prona para dormir alivia com sucesso a obstrução das
Traqueostomia 2% vias aéreas em 40 a 60% dos bebês com sequência de Pierre Robin. Uma revisão
Caouette-Laberg et 125 Posição prona þ mamadeira 45% retrospectiva de prontuários durante um período de 15 anos em uma única
al.83 Posicionamento prono þ alimentação por gavagem 32% instituição identificou 40 crianças com sequência de Pierre Robin que foram
Intubação endotraqueal þ alimentação por gavagem 23%
encaminhadas para o manejo das vias aéreas.85 Sessenta e três por cento das
Pasyayan et al.111 25 Posicionamento em decúbito ventral 40% crianças foram manejadas com sucesso com a posição prona. Em lactentes que
Posicionamento em decúbito ventral þ 48% sobreviveram ao período neonatal, a falha de crescimento, apesar da posição
alimentação por gavagem Tubo nasofaríngeo 4%
prona, foi associada à obstrução persistente das vias aéreas. Duas grandes séries
Tubo endotraqueal 8%
de casos relatam o manejo bem-sucedido da obstrução das vias aéreas apenas
Heaf et al. 85,a 63%
40 Posicionamento prono com a posição prona em 45% e 49% dos bebês, respectivamente.83,84
uma

O manejo das vias aéreas dos lactentes remanescentes não é descrito.

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JE MacLean et al. / Sleep Medicine Reviews 13 (2009) 345–354
As vias aéreas nasofaríngeas podem ser usadas para colocar um stent
físico nas vias aéreas para aliviar a obstrução das vias aéreas que está
presente durante a vigília e o sono. Heaf e colegas85 relataram 12 lactentes
com sequência de Pierre Robin para os quais a via aérea nasofaríngea foi
usada após falha do posicionamento prono. A duração média de uso foi de
9,5 semanas. Todos os bebês sem comorbidade com doença das vias
aéreas inferiores apresentaram melhora nos sinais de obstrução das vias
aéreas após a colocação da via aérea nasofaríngea.
A velocidade do peso melhorou com o uso da via aérea nasofaríngea em
comparação com lactentes para os quais a posição prona falhou em aliviar
a obstrução das vias aéreas. As complicações do uso da via aérea
nasofaríngea incluíram vômitos com posicionamento incorreto e escoriação
nasal leve. Em outro grupo de lactentes, a via aérea nasofaríngea controlou
com sucesso a obstrução das vias aéreas em 40% dos lactentes que
falharam no manejo apenas com a posição prona.84 Também foi relatado
que a via aérea nasofaríngea permite cuidados domiciliares pelos pais para
bebês selecionados com obstrução das vias aéreas.86,87 Em um estudo
de 13 bebês encaminhados para manejo especializado das vias aéreas, 12
pais foram treinados com sucesso no uso doméstico de sondas nasofaríngeas.
Isso resultou em uma redução de 60% no tempo de internação com ganho
de peso comparável e sem complicações ou reinternações.86 A pressão
nasal contínua positiva nas vias aéreas (nCPAP) é um método alternativo
eficaz de tratamento para AOS tanto para bebês quanto para crianças
com CL/P, incluindo aqueles com sequência de Pierre Robin, e é
provavelmente subutilizado. Bebês que podem manter a função das vias
aéreas para alimentação quando acordados podem continuar a precisar de
suporte das vias aéreas durante o sono.58 Além disso, crianças mais velhas
com AOS ocorrendo ou persistindo após procedimentos cirúrgicos podem
ser manejadas com sucesso com nCPAP.88,89 A necessidade de nCPAP
e requisitos de pressão deve ser reavaliado à medida que as crianças
crescem para avaliar a melhora ou resolução da AOS.88,90 Também deve
ser observado que relatos de casos mostram uma associação entre o uso
de nCPAP e hipoplasia maxilar que foi atribuída ao efeito de pressão da
máscara nasal no crescimento médio da face.91,92 Séries de casos do uso
de nCPAP em crianças, no entanto, falharam em identificar essa
complicação.93,94 O efeito potencial de nCPAP nas estruturas faciais
parece ser reversível com a modificação da máscara.91 Adenoidectomia
endoscópica ou parcial a adenoidectomia pode aliviar a obstrução das vias
aéreas superiores em crianças com FL/P.95,96 No entanto, esta cirurgia
apresenta risco de insuficiência velo-faríngea pós-operatória97, portanto A
decisão de usar adenoidectomia para tratar AOS em crianças com FL/P
deve ser feita em consulta com fonoaudiólogos e cirurgiões experientes na
área.98
Procedimentos para trazer a língua para frente, como a adesão língua-
lábio, têm sido usados para o manejo das vias aéreas em lactentes com
sequência de Pierre Robin. Isso melhora a obstrução das vias aéreas e
facilita a alta hospitalar60, mas está associado a uma taxa variável de
rompimento da sutura e à necessidade de outra intervenção nas vias
aéreas.24,99 Freed e colegas100 demonstraram melhora na PSG após
adesão língua-lábio em quatro bebês. As melhorias foram mantidas após
palatoplastia e remoção da adesão língua-lábio. Uma abordagem alternativa
é o uso de aparelhos orais. Um estudo de um aparelho com extensão velar
demonstrou tratamento bem-sucedido em 11 pacientes com Sequência de
Pierre Robin.101 A correção do desvio septal pode ser usada para tratar
AOS em um subconjunto de crianças com FL/P. A protração septopalatal
não é cirúrgica e também pode ser viável em lactentes.102 Josephson
e colegas61 relatam o tratamento cirúrgico bem-sucedido da AOS em 2
crianças após septoplastia conservadora com correção de lábio leporino
antes de um ano de idade. Outras opções cirúrgicas incluem distração
osteogênica maxilar, que foi relatada em crianças mais velhas com história
de FL/P,103 bem como osteotomia Le Fort I com avanço maxilar.104,105
351
Opções cirúrgicas adicionais incluem modificação ou reversão do
procedimento original e podem ser necessárias se AOS ocorrer após a
cirurgia, incluindo correção cirúrgica da insuficiência velofaríngea.106,107
Lesavoy e colegas73 relataram que a obstrução das vias aéreas
perioperatória justificou a reversão do retalho em 10% de seus pacientes.
Um relato de caso de uma menina de 8 anos de idade descreve AOS após
faringoplastia com retalho de linha média aos 5 anos de idade.106 Ela
desenvolveu ronco alto e baixo crescimento, necessitando de revisão da
faringoplastia, mas procedeu à reversão completa do procedimento antes
de sua AOS resolvida. Um autor sugere que qualquer criança que tenha
amígdalas grandes e seja submetida à faringoplastia deve ter as amígdalas
removidas no momento da faringoplastia.108 A distração osteogênica
mandibular é uma opção para melhorar o tamanho e a patência das vias
aéreas. Este procedimento é uma opção para um grupo seleto de
neonatos, especialmente aqueles com sequência de Pierre Robin e AOS
grave. Em geral, esse grupo de lactentes apresenta obstrução das vias
aéreas quando acordado e dormindo, bem como déficit de crescimento. O
procedimento envolve a colocação de um dispositivo de distração com pinos
colocados em cada ramo mandibular após a corticotomia. A distração
mandibular é então completada durante um período de tempo com distração
manual diária até que o comprimento de distração desejado seja alcançado.
Denny et al.109 descrevem os resultados desse procedimento em uma série
de neonatos com sequência de Pierre Robin que, de outra forma, precisariam
de traqueostomia para ventilação por consenso das equipes médica e
cirúrgica. Durante um período de 22 meses, 5 de 6 bebês evitaram com
sucesso a traqueostomia por meio do uso de distração mandibular, enquanto
o último bebê teve múltiplas lesões nas vias aéreas e foi submetido à
traqueostomia.
Distâncias de distração de 8 a 15 mm foram alcançadas com avanço de 1 a
2 mm por dia, com tratamento concluído em 6 semanas em todos os casos.
Com acompanhamento variando de 9 a 22 meses, todos os lactentes
submetidos à distração evitaram a traqueostomia, atingiram ou excederam
o ganho de peso alvo e demonstraram alívio da obstrução das vias aéreas
na broncoscopia. Em outra série de casos retrospectivos de uma única
clínica, 18 dos 24 bebês que falharam no tratamento médico da obstrução
das vias aéreas foram submetidos à distração mandibular, com outros 5
pacientes submetidos à distração após a traqueostomia.84
O maior estudo que descreve o tratamento da AOS em crianças com FL/
P é uma revisão retrospectiva que identificou sintomas de AOS em 120
crianças (66 crianças com FL/P isolada, 54 crianças com FL/P no contexto
de uma síndrome).55 Crianças com síndromes eram mais propensos a
serem recomendados para PSG (84% com síndromes vs 55% isolados),
eram menos propensos a serem recomendados para cirurgia sem PSG (8%
com síndromes vs 21% isolados) e eram menos propensos a serem
submetidos a observação apenas (7% com síndromes vs 23% isolados).
Todas as crianças submetidas à PSG, exceto uma, tiveram um RDI > 1.
Das crianças submetidas à PSG, 58% tiveram intervenção cirúrgica; a
maioria foi submetida a amigdalectomia e adenoidectomia parcial (38%) ou
apenas amigdalectomia (23%). Crianças com síndromes também foram
mais propensas a serem indicadas para cirurgia (71% vs 37%). Das 25
crianças que realizaram PSG antes e após a cirurgia, a AOS foi resolvida
em apenas 12% das crianças, melhorou em 28%, permaneceu inalterada
em 32% e piorou nas 28% restantes. Os autores não relatam o resultado de
28 pacientes que tiveram PSG anormal e não foram submetidos à cirurgia.
Na segunda revisão retrospectiva,56 os autores relataram resultados de
PSG de acompanhamento para 21 de 62 pacientes (34%). Desses 21
pacientes, 9 (43%) tiveram suporte respiratório não invasivo recomendado
entre a 1ª e a 2ª PSG incluindo BiPAP em 1 paciente.
Cinco crianças foram operadas, sendo adenoidectomia amigdalectomia
em 2 pacientes e palatoplastia em 3 pacientes. Dois pacientes foram
submetidos apenas à observação. A PSG de acompanhamento mostrou
melhora em 6 crianças (29%), nenhuma mudança em 4 crianças (19%) e
piora em 11 (52%).
Uma variedade de opções de tratamento está disponível para bebês e
crianças com SDB e FL/P. A maioria das crianças com Pierre Robin
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352 JE MacLean et al. / Sleep Medicine Reviews 13 (2009) 345–354
A sequência é relatada como sendo gerenciada com sucesso com
posicionamento em decúbito ventral e/ou tubos nasofaríngeos, enquanto uma
minoria exigirá intervenção cirúrgica. Crianças com FL/P podem ser tratadas
com adenotonsilectomia, mas a remoção do tecido adenoideano acarreta um
risco de insuficiência velofaríngea. Outras opções de tratamento para bebês
e crianças com SDB e FL/P incluem CPAP e cirurgia para aumentar o espaço
das vias aéreas superiores.
Problemas pendentes
A história longitudinal de DRS em associação com FL/P é desconhecida.
Um estudo de caso relata uma queda dramática no crescimento após a
faringoplastia com recuperação após a reversão completa do procedimento.107
Um estudo relata AOS mais grave em crianças com fenda palatina após
retalho faríngeo em comparação com o mesmo procedimento em adultos.70
Não é conhecido se SDB na infância, como observado em bebês com
sequência de Pierre Robin, exerce um efeito maior sobre a cognição devido
aos efeitos da hipóxia intermitente em um cérebro nos estágios iniciais de
desenvolvimento ou um efeito menor devido aos mecanismos de proteção do
cérebro no desenvolvimento inicial . As crianças com FL/P apresentam
diferenças cognitivas em relação às crianças sem FL/P em várias idades19,20
e o DRS pode contribuir para essa diferença.
Pouco se sabe sobre o espectro de SDB além da OSA, que é o tipo
predominante de SDB estudado. O ronco é mencionado em vários artigos,
mas a proporção de crianças com FL/P que roncam é desconhecida. Vários
artigos também descrevem a ocorrência de apneias centrais simultaneamente
com apneias obstrutivas, após a resolução de apneias obstrutivas ou
isoladamente.55,59,63,68,69,72 Não está claro se isso representa um
fenômeno secundário devido à exposição de longo prazo à hipóxia intermitente
associada à AOS, ou uma diferença primária nos mecanismos de controle
respiratório em crianças com FL/P.
A questão da redução dos riscos cirúrgicos também requer mais
investigação. A cirurgia é a base do tratamento para FL/P para normalizar a
aparência e melhorar a função com foco na alimentação e na fala. Estudos
multicêntricos são necessários para entender a contribuição do tipo de cirurgia
e procedimento cirúrgico no risco de DRS. Isso deve incluir a investigação do
efeito da cirurgia na função muscular das vias aéreas superiores pré e pós-
operatório para entender como a anatomia e a função das vias aéreas
contribuem para a ocorrência de AOS em crianças com FL/P.
Não há estudos publicados até o momento que investiguem as taxas de
sucesso relativo das várias opções de tratamento para SDB em crianças com
FL/P, exceto aqueles referentes a lactentes com sequência de Pierre Robin.
São necessárias mais informações sobre os resultados das modalidades de
tratamento cirúrgico e não cirúrgico para DRS em crianças com FL/P.
Conclusão
A disfunção dos músculos palatinos que controlam o palato mole em
conjunto com anormalidades estruturais da maxila e mandíbula produzindo
uma pequena via aérea nasofaríngea fundamentam o alto risco de DRS em
crianças com FL/P. O risco é agravado por procedimentos cirúrgicos para
corrigir as anormalidades estruturais que reduzem ainda mais as dimensões
das vias aéreas. Até que mais informações sobre fatores de risco específicos
sejam obtidas, crianças com FL/P, independentemente do estado cirúrgico,
devem ser rastreadas para DRS. As opções de tratamento precisam ser
ponderadas contra os riscos, particularmente a deterioração da função da fala
após a adenoidectomia, ou DRS persistente devido à função e anatomia
anormais do palato e das vias aéreas.
Mais pesquisas sobre os resultados de curto e longo prazo do SDB em FL/P
são necessárias para permitir que os médicos tomem decisões de tratamento
adequadas para crianças com FL/P.
pontos de prática
Crianças com FL/P devem ser rastreadas para sintomas de SDB.
Um limite baixo deve ser estabelecido para completar a PSG para
a investigação de DRS em crianças com FL/P.
Embora a terapia padrão para SDB possa ser apropriada para
crianças com FL/P, a decisão de remover o tecido adenoide deve
ser tomada em consulta com aqueles com experiência no cuidado
de crianças com FL/P.
O acompanhamento de crianças com FL/P é necessário após o
tratamento para determinar o sucesso dos procedimentos
cirúrgicos e identificar SDB residual.
Agenda de pesquisa
Estudos longitudinais prospectivos de lactentes e crianças com
FL/P são necessários para determinar o risco, fatores de risco
importantes e resultados para DRS associados a FL/P.
Os estudos de tratamento de crianças com SDB devem incluir
crianças com história de FL/P para determinar a contribuição
relativa da estrutura facial para o sucesso das modalidades de
tratamento para SDB.
Referências
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