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com
Artigo original

O espectro de sintomas respiratórios de distúrbios

do sono e eventos respiratórios em lactentes
com fissura labial e/ou palatina
Joanna E MacLean,1,2,3 David Fitzsimons,2,3 Dominic A Fitzgerald,2,4 Karen A Waters, 2,3,5

1
Divisão de Respiratório
Medicina, Departamento de
Pediatria, Universidade de
Alberta, Edmonton, Alberta,
Canadá 2
Disciplina de Pediatria
e Saúde Infantil, Universidade de
Sydney, Sydney, Novo Sul
País de Gales, Austrália
3 terciário, antes da cirurgia de palato.
Departamento de Respiratório
Medicina, Crianças
Hospital em Westmead,
Westmead, Nova Gales do Sul,
Austrália 4
A Clínica Fissura Palatina,
Hospital Infantil de
Westmead, Westmead,
Nova Gales do Sul, Austrália
5
Departamento de Fisiologia,
Universidade de Sidney, Sidney,
Nova Gales do Sul, Austrália
Correspondência para Dra.
Joanna E MacLean, Divisão de
Medicina Respiratória, Departamento
de Pediatria, 4-590 Edmonton Clinic
Health Academy (ECHA), 11405 87th
RESUMO
Objetivo Determinar a prevalência de sintomas de O que se sabe sobre este tópico
distúrbios respiratórios do sono (DRS) e eventos respiratórios
durante o sono em lactentes com fissura labiopalatal (FL/P).
ÿ Bebês com sequência de Pierre Robin têm alto risco de
distúrbios respiratórios do sono (DRS). ÿ Bebês com
Projeto Estudo observacional prospectivo.
todas as formas de lábio leporino e/ou palato têm medidas
Cenário Clínica de fissura palatina, hospital pediátrico
menores das vias aéreas superiores. ÿ O risco de SDB
em todo o espectro de lábio leporino
Pacientes Recém-nascidos consecutivos com FL/P.
e/ou paladar é desconhecido.
Principais medidas de desfecho Dados demográficos,
história clínica, sintomas do sono, medição facial e
polissonografia (PSG; estudo do sono).
Resultados Cinquenta lactentes completaram PSG em 2,7±2,3
O que este estudo acrescenta
meses; 56% eram do sexo masculino e 30% tinham diagnóstico
clínico de sequência de Pierre Robin (PRS) ou síndrome. A
maioria dos bebês (75%) relatou roncar frequente ou ÿ Bebês em todo o espectro de fissura labial e/ou palatina
constantemente, enquanto 74% relatou ter respiração pesada ou têm alto risco de sintomas de SDB antes da cirurgia de
ruidosa durante o sono. A frequência de dificuldade respiratória palato. ÿ Taxas elevadas de eventos respiratórios
relatada pelos pais durante o sono foi de 10% para bebês com FL/ obstrutivos não se limitam a bebês com Pierre Robin
P isolada, 33% para aqueles com síndrome e 43% para PRS (ÿ2
seqüência.
16,1, p<0,05). Todos os lactentes apresentavam índice de apneia
e hipopneia obstrutiva mista (OMAHI) >1 evento/h, e 75% ÿ Os relatórios de sintomas não preveem a variação nas

Avenue, University of Alberta,
Edmonton, AB T6G 1C9, Canadá;
Joanna.MacLean@ualberta.ca
Recebido em 31 de março de 2012
Aceito em 11 de setembro de 2012
Publicado on-line primeiro
6 de outubro de 2012
apresentavam OMAHI >3 eventos/h. Lactentes com PRS
apresentaram maior OMAHI (34,3±5,1) do que lactentes com FL/
P isolada (7,6±1,2) ou lactentes com síndromes (15,6±5,7, F stat,
p<0,001). A análise multivariada mostrou que PRS foi associado
com maior OMAHI (B 0,53±0,22, p=0,022), mas a maior parte da
variação para SDB foi inexplicada (constante B 1,31±0,55,
p=0,024).
Conclusões Os resultados destacam que bebês em todo o
espectro de FL/P têm alto risco de sintomas de SDB e eventos
respiratórios obstrutivos antes da cirurgia de palato.
Os médicos devem perguntar sobre os sintomas de DRS e
considerar a investigação com polissonografia em todos os
bebês com FL/P.
INTRODUÇÃO
Bebês com fenda palatina no contexto da sequência de
Pierre Robin (PRS) são conhecidos por terem
características anatômicas que predispõem à obstrução
das vias aéreas no início da infância.1–4 A obstrução das
vias aéreas pode variar de eventos com risco de vida que
requerem intubação ou traqueostomia até a ocorrência de
obstrução intermitente das vias aéreas durante o sono.
Embora as fendas palatinas da PRS tenham características
anatômicas diferentes de outras formas de fenda labial e/
ou palatina (FL/P) refletindo glossoptose, as crianças com
FL/P também apresentam menor calibre das vias aéreas
e um risco aumentado de distúrbios respiratórios do sono
(DRS). em comparação com crianças sem fissuras.5–7
No entanto, poucas informações estão disponíveis sobre
o risco de DRS em lactentes antes da intervenção cirúrgica emDRS
taxas de eventos respiratórios em bebês com fissura
labial e/ou palatina.
espectro de CL/P. Um estudo, usando um modelo de FL/
P em camundongos, relatou cianose em 40% dos recém-
nascidos, e os autores concluíram que a cianose estava
relacionada à obstrução das vias aéreas.8 Em uma
revisão retrospectiva de crianças com fissuras submetidas
à polissonografia (PSG), 24% haviam realizado PSG com
menos de 9 meses de idade.9 A idade jovem e o momento
do estudo antes do reparo do palato foram fatores de risco
independentes para DRS mais grave.
Eventos respiratórios associados a DRS em crianças
resultam em comorbidades secundárias aos seus efeitos
sobre o sono e a função cardiovascular. Acredita-se que
a interrupção ou fragmentação do sono seja responsável,
pelo menos em parte, por resultados neurocognitivos ruins
em crianças com SDB,10 11 enquanto eventos respiratórios
obstrutivos estão associados a alterações agudas e
crônicas na pressão arterial e frequência cardíaca em
crianças.12– 15 A privação de sono induzida
experimentalmente em bebês está associada a um
aumento na frequência cardíaca basal e uma mudança na
análise espectral da frequência cardíaca consistente com
aumento do tônus simpático.16 Bebês nascidos com FL/
P têm taxas mais altas de dificuldades cognitivas17 18 ,
bem como um aumento risco de mortalidade,19 mas não
se sabe se DRS no início da vida contribui para esses
importantes resultados de saúde.
O objetivo deste estudo foi determinar a prevalência de
todoem
o uma população de lactentes

1058 Arch Dis Child 2012;97:1058–1063. doi: 10.1136/archdischild-2012-302104

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com FL/P antes da cirurgia de palato e examinar características clínicas
identificáveis como preditores de DRS. Nossa hipótese era que SDB é
comum entre lactentes com todas as formas de FL/P, mas que a gravidade
do SDB pode ser prevista por características clínicas. Os resultados deste
estudo foram publicados em forma de resumo.20-22
MÉTODOS
As famílias de recém-nascidos encaminhados à equipe de fissurados foram
abordadas para participar de um estudo prospectivo sobre sono e
respiração em lactentes com FL/P. Após o primeiro contato com a equipe
de fissurados, as famílias foram abordadas para participação e o lactente
foi agendado para PSG. Os lactentes foram excluídos se a fissura não
fosse confirmada, se fossem clinicamente instáveis ou se necessitassem
de intervenções médicas que impedissem a realização de uma PSG
diagnóstica antes da cirurgia do palato. O momento da cirurgia do palato
foi determinado pelo cirurgião plástico responsável por cada criança com
base nas características individuais das crianças, com a maioria das
crianças submetidas à cirurgia do palato entre 6 e 9 meses de idade. Bebês
com menos de 3 meses de idade com períodos habituais de sono diurno
de > 4 h receberam estudos diurnos. Bebês com mais de 3 meses, aqueles
com sono diurno curto ou onde os pais/responsáveis preferiram o horário
noturno foram submetidos a estudos noturnos. O protocolo do estudo foi
aprovado pelos comitês de ética em pesquisa das instituições.
Depois de fornecer consentimento informado para participar do estudo,
o pai/responsável preencheu um breve questionário médico; informações
adicionais foram obtidas do prontuário quando necessário. A classificação
da fissura e o status da síndrome foram documentados por membros da
equipe de fissura, com encaminhamento da criança para genética médica
quando apropriado. Os parâmetros de crescimento foram medidos e
convertidos em escores z com base na fórmula disponível no Center for
Disease control (http://www.cdc.gov/growthcharts/ ). Um questionário de
pesquisa de sono e respiração (composto de duas escalas publicadas
anteriormente para questionários de apneia obstrutiva do sono (OSA))23
24 foi usado para avaliar sistematicamente os sintomas de DRS.medidas
As
faciais diretas (figura 1) foram realizadas no momento da PSG.
A PSG foi concluída usando um protocolo infantil padrão. Isso incluiu a
determinação do estado de sono usando um EEG (C4-M1, C3-M2, O1-M2,
O2-M1), eletro-oculograma (ROC/M1, LOC/M2) e eletromiograma
submentoniano. Para bebês com plagiocefalia posicional, F4-M1 e F3-M2
foram adicionados na configuração
Figura 1 As medidas faciais incluíram o seguinte. (1) L-OBIN/R-OBIN: distância do otobásio inferior (OBI) ao násio de partes moles (N), lados esquerdo e
direito. (2) L-OBIGn/R-OBIGn: distância do OBI ao gnátio de tecidos moles (Gn), lados esquerdo e direito. (3) TFH (altura facial total): distância linear de N
ao mento (Me). (4) LFH (altura facial inferior): distância linear da espinha nasal anterior (ENA) até Me. (5) Comprimento mandibular: L-OBIGn+R-OBIGn. (6)
Índice da mandíbula: média L-OBIN/L-OBIGn+R-OBIN/R-OBIGN. (7) Razão da altura facial: TFH/LFH.
Arch Dis Child 2012;97:1058–1063. doi: 10.1136/archdischild-2012-302104
Artigo original
para garantir quatro canais de gravação de EEG satisfatórios. Os canais
para avaliar o estado respiratório incluíram oximetria de pulso, fluxo de ar
nasal/oral por termistor, pressão nasal, movimento da parede torácica e
abdominal usando pletismografia respiratória de indutância e atividade
diafragmática e muscular abdominal por eletromiografia transdiafragmática.
O dióxido de carbono foi monitorado usando CO2 transcutâneo (TcCO2).
A monitorização cardíaca incluiu o sinal de pulso do oxímetro e ECG.
Os dados da PSG foram analisados por um único avaliador experiente
usando os critérios da Academia Americana de Medicina do Sono
(AASM).25 O estadiamento do sono para bebês <6 meses de idade foi
26 com
concluído usando os critérios descritos por Anders et al, critérios da AASM
aplicados para aqueles ÿ 6 meses. A apneia obstrutiva foi definida como a
cessação do fluxo de ar (<10% do nível basal) por um período mínimo de
duas respirações perdidas com evidência de esforços respiratórios
contínuos. A apneia central foi definida como a cessação do fluxo de ar
(<10% do nível basal) por um mínimo de duas respirações perdidas se
seguidas por um despertar, despertar ou dessaturação de oxigênio ÿ3%,
ou por ÿ20 s na ausência de quaisquer eventos associados . As apneias
mistas incluíram componentes centrais e obstrutivos no mesmo evento.
As hipopneias foram definidas com base em uma diminuição no fluxo de ar
de 10 a 50% da linha de base associada a um despertar, despertar ou
dessaturação de oxigênio ÿ3%. O índice de apneia-hipopneia (IAH) foi
calculado com base no número de apneias e hipopneias durante o sono
dividido pelo tempo total de sono (TST). O IAH Obstrutivo-Misto (OMAHI)
excluiu eventos respiratórios centrais. O Índice de Dessaturação de
Oxigênio (ODI) foi calculado com base no número de eventos de
dessaturação de oxigênio ÿ3% durante o sono dividido pelo TST. IAH e
ODI são considerados marcadores de gravidade do DRS. Um OMAHI de 3
eventos/h foi considerado o limite superior do normal com base em estudos
anteriores de eventos respiratórios em bebês normais.27,28 Este ponto de
corte é provavelmente conservador e, portanto, pode classificar
erroneamente bebês com OMAHI levemente elevado como normais .
Os dados foram inseridos em um banco de dados (Microsoft Office
Access 2003). A análise estatística foi realizada usando SPSS V.13.0.1.
Um valor de p ÿ 0,05 foi considerado para indicar um resultado significativo.
Análises descritivas foram usadas para informações demográficas e
parâmetros do sono, bem como eventos respiratórios e de despertar. A
transformação logarítmica foi aplicada às variáveis PSG sem distribuição
normal, incluindo IAH, OMAHI e ODI. Dados categóricos foram comparados
usando análise ÿ2 , com
1059
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Teste t de Student e análise de variância usados para variáveis contínuas. Tabela 2 Sintomas clínicos de distúrbios respiratórios do sono relatados
Uma correção de Bonferroni modificada foi feita para comparações múltiplas. pelos pais em questionários padronizados em bebês com fissura labial e/ou
A regressão linear foi usada para análise multivariada para examinar os palatina por estado de síndrome
preditores de gravidade do SDB.
sintoma clínico Síndrome Isolada (%) (%) PRS (%)

Ronco
Nunca 30 17 14
RESULTADOS Um total de 52 famílias consentiu em participar do estudo.
Ocasionalmente 44 50 14
Duas crianças foram excluídas da análise, a primeira porque a PSG não foi
Freqüentemente 23 17 72
realizada antes dos 12 meses de idade e a segunda porque os dados brutos
Constantemente 3 17 0
da PSG não estavam disponíveis para análise porque o estudo foi realizado
Respiração pesada ou ruidosa durante o sono 67 100 86
em outro laboratório. O peso médio ao nascer para o grupo final de 50 bebês
Dificuldade em respirar durante o sono*
foi de 3,3±0,7 kg com 38,5±2,3 semanas de idade gestacional. Quarenta por
Nunca 50 0 0
cento das crianças foram encaminhadas para revisão da medicina respiratória
Ocasionalmente 40 67 57
ou do sono antes da inscrição no estudo. A descrição adicional da coorte está
Freqüentemente 7 0 29
incluída na tabela 1.
Constantemente 3 33 14

Para de respirar durante o sono 17 33 29

Os sintomas de SDB foram comuns em lactentes com fissura de lábio e/ou
palato (tabela 2). Os pais relataram que a maioria dos bebês roncava com
frequência ou constantemente (75%) e 74% tinham respiração pesada ou
ruidosa durante o sono. Lutar para respirar durante o sono foi o único sintoma
que diferiu pelo status da síndrome. História familiar de problemas de sono
(8%), problemas respiratórios (12%) e DRS (2%) foram incomuns. Os
parâmetros de crescimento no momento da PSG incluíam peso de ÿ0,61±1,5
z-score, comprimento de ÿ0,74±1,9 z-score e perímetro cefálico de ÿ0,65±1,8
z-score.
Os bebês foram submetidos à PSG aos 2,7±2,3 meses (faixa de 0,1 a 8,9
meses de idade cronológica, todos > 37 semanas de idade gestacional).
Estudos diurnos foram concluídos para 54% das crianças.
Em comparação com bebês que fizeram PSG durante a noite, os bebês que
realizaram estudos diurnos eram mais jovens (1,5±0,7 vs 4,0±2,8 meses,
p<0,001). Além disso, tiveram menor tempo total de sono (3,7±0,9 vs 7,2±1,5
h, p<0,001) e pior eficiência do sono (67,5±10,4% vs 78,8±10,5%, p<0,001);
essas diferenças eram esperadas dados os parâmetros para testes diurnos.
As taxas de eventos respiratórios, no entanto, não diferiram entre os dois
grupos (por exemplo, IAH: 23,7±19,7 vs 21,9±17,0 eventos/h, p=ns; OMAHI:
14,7±14,8 vs 10,9±12,5 eventos/h, p=ns; ODI: 24,2±21,8 vs 24,5±18,8 eventos/
h, p=ns); portanto, todas as crianças foram combinadas para análises
posteriores.
Respiração bucal durante o dia 53 83 71
*x2 =16,1, p<0,05.
PRS, Sequência de Pierre Robin.
O sono foi registrado por uma média de 5,3 ± 2,1 h (intervalo de 2,28 a 9,40
h), com uma eficiência média do sono de 74 ± 11%. Os bebês tiveram uma
média de 16±7 mudanças de estágio, 6±3 despertares e 4±3 períodos REM
por hora de sono. A distribuição do estado do sono foi de 40% de sono ativo/
movimento rápido dos olhos (REM), 40% de sono tranquilo/sono de ondas
lentas e 20% de sono indeterminado/estágio 1-2. A média do Arousal Index foi
de 17,3±6,2 eventos/h.
Os lactentes apresentaram predominância de eventos obstrutivos; todos os
lactentes tiveram OMAHI >1 evento/h, e 75% tiveram OMAHI >3 eventos/h.
OAMHI foi >3 eventos/h em 69% dos lactentes com FL/P isolada, 86% dos
lactentes com síndromes e 100% dos lactentes com SPR (ÿ2 =3,9, p=ns). Dois
(4%) bebês tiveram uma saturação basal de oxigênio durante o sono inferior a
92%. Oitenta por cento dos lactentes (40 lactentes) tiveram pelo menos um
episódio de respiração periódica durante o sono com duração média de
1,8±2,5% do TST.
As taxas de eventos respiratórios diferiram de acordo com o estado da
síndrome (tabela 3). Comparações post hoc com correção de Bonferroni
mostraram que bebês com PRS tinham IAH, OMAHI e ODI mais altos em
comparação com bebês com fissura isolada e síndromes, mas marcadores de oxigenação

Tabela 1 Características demográficas da coorte

Tabela 3 Resumo dos achados respiratórios por estado de síndrome
Parâmetro demográfico Frequência (%)

Variável Isolado Síndrome PRS

Masculino feminino 28/22 (56/44)

Peso ao nascer <2500 g 5 (10) N 35 7 8

Idade gestacional <37 semanas completas 5 (10) IAH (eventos/h)* 16,1±1,9 30,9±7,1 45,2±8,6
Primogênito 22 (44) OMAHI (eventos/h)** 7,6±1,2 15,6±5,7 34,3±5,1

Tabagismo materno durante a gravidez 5 (10) ODI (eventos/h)*** 16,7±1,9 40,3±9,8 43,7±9,6

Tabagismo materno após a gravidez 5 (10) SpO2 médio (%) 97,5±0,4 96,9±0,6 96,1±1,4

Classificação da fenda palatina SpO2 baixo (%) 83,2±1,1 78,4±2,2 83,0±1,9

Fenda labial/alvéolo 6 (12) TcCO2 médio (mm Hg) 42,1±1,3 44,5±4,4 45,1±2,5

Fenda do palato mole 6 (12) Máximo TcCO2 (mm Hg) 54,7±1,5 65,7±9,9 60,2±8,8

Fenda do palato mole e duro 21 (42) Tempo de respiração periódica (% de tempo de sono)† 2,0±0,5 1,5±0,5 1,4±1,8

Fissura labial e palatina completa 17 (34)

Os valores são média ± SE. A síndrome inclui lactentes com síndromes identificadas, anomalias
estado de síndrome cromossômicas e múltiplas anomalias sem uma síndrome específica identificada. A sequência
fenda isolada 35 (70) de Pierre Robin é um diagnóstico clínico.

Sequência de Pierre Robin 8 (16) *F stat 10,5, p<0,001.

Síndrome* 7 (14)
Os valores representam o número de lactentes, com porcentagem da amostra entre parênteses.
*As síndromes incluíram síndrome de Apert, síndrome de Treacher Collins, síndrome de Catel-
Manzke, trissomia do cromossomo 13, translocação balanceada, síndrome de Kabuki não confirmada
e múltiplas anomalias sem um diagnóstico específico de síndrome.
**F stat14,7, p<0,001.
***F stat 8,5, p<0,001. †Inclui
apenas lactentes com pelo menos um episódio de respiração periódica (n=40).
IAH, índice de apneia-hipopneia; ODI, índice de dessaturação de oxigênio; OMAHI, Índice
de Apnéia-Hipopnéia Obstrutiva-Mista; PRS, sequência de Pierre Robin; SpO2, saturação de oxigênio;
TcCO2, dióxido de carbono transcutâneo.

1060 Arch Dis Child 2012;97:1058–1063. doi: 10.1136/archdischild-2012-302104

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Tabela 4 Resultado da regressão linear, com Índice de Apnéia-Hipopnéia Obstrutiva-Mista como variável de resultado e características infantis como
preditores
análise univariada
Variável B (± SE) B valor p
Idade ÿ0,081±0,027 ÿ0,40
classificação de fenda 0,48±0,12 0,51
estado de síndrome 0,73±0,15 0,58
comprimento mandibular ÿ0,008±0,003 ÿ0,40
Ronco* 0,40±0,14 0,37
Constante
*O ronco foi dicotomizado como nunca/ocasionalmente ou frequentemente/constantemente.
e dióxido de carbono não diferiu entre esses grupos. Um padrão semelhante
de resultados foi observado para achados respiratórios por classificação de
fenda, de modo que crianças com fissura de palato duro e mole
apresentaram IAH e OMAHI mais altos do que crianças com outras formas
de fissura (dados não mostrados). Por esse motivo, o status da síndrome
foi reclassificado como PRS ou não PRS para análise de regressão linear
com a classificação da fissura reclassificada como fissura do palato duro e
mole ou outras formas de fissura.
A presença de ronco foi associada a maior IAH (34,9±22,3 vs 16,5±14,0
eventos/h, p<0,01), OMAHI (19,2±17,1 vs 8,5±11,0 eventos/h, p<0,05) e
ODI (35,9±25,0 vs 21,0±17,3 eventos/h, p<0,05). O ronco não distinguiu
bebês com OMAHI normal daqueles com índice obstrutivo elevado
(roncadores vs não roncadores 41,9% vs 58,1%, ÿ2 =2,4, p=ns). O mesmo
padrão foi observado para os outros sintomas
toms de OSA.
A regressão linear foi usada para examinar associações entre múltiplas
características infantis e medidas de SDB. A variável de resultado com o
modelo mais forte foi OMAHI com base no maior R2 ajustado . As variáveis
foram analisadas em quatro grupos para determinar possíveis preditores
para um modelo final de OMAHI: características demográficas (idade, sexo,
classificação da fissura e estado da síndrome), parâmetros de crescimento,
sintomas de DRS e medidas faciais. A partir dessas análises, cinco
variáveis foram incluídas na análise final (tabela 4): idade, classificação da
fissura, estado da síndrome, comprimento mandibular e ronco.
A análise multivariada demonstrou que apenas o estado da síndrome foi
um preditor independente de OMAHI, com crianças com PRS apresentando
anormalidades respiratórias mais graves. No entanto, fatores não
identificados são responsáveis pela maior parte da variância no OMAHI.
As recomendações para cuidados clínicos foram determinadas pelo
médico assistente. Nenhuma mudança no cuidado clínico foi recomendada
para 22 lactentes (44%); destes, apenas um havia sido encaminhado para
revisão clínica antes da PSG. Os lactentes restantes foram recomendados
para acompanhamento clínico (13 lactentes, 26%), posição lateral ou prona
durante o sono (três lactentes, 6%), oxigênio durante o sono (um lactente,
2%), pressão positiva contínua nas vias aéreas (10 lactentes, 20%) ou
distração mandibular (um lactente, 2%).
Lactentes que foram recomendados para tratamento ou acompanhamento
clínico apresentaram maior IAH (31,4±20,0 vs 11,9±6,4 eventos, p<0,001)
e ODI (33,6±22,6 vs 12,6±6,6 eventos/h, p<0,001), mas idade semelhante
no momento do estudo (2,6±2,4 vs 2,8±2,2 meses, p=ns) em comparação
com lactentes que não receberam recomendação de tratamento.
DISCUSSÃO
Este estudo relata os achados de PSG em um grupo recrutado
prospectivamente de bebês em todo o espectro de FL/P com PSG
Arch Dis Child 2012;97:1058–1063. doi: 10.1136/archdischild-2012-302104
Artigo original
Análise multivariada
B (± SE) b valor p
0,04 ÿ0,016±0,032 ÿ0,080 0,63
<0,001 ÿ0,16±0,15 0,16 0,31
<0,000 0,53±0,22 0,41 0,022
0,010 ÿ0,036±0,032 ÿ0,17 0,28
0,014 0,13±0,14 0,14 0,35
1,31±0,55 0,024
realizada antes da cirurgia do palato. Os resultados mostram que lactentes
com FL/P, independentemente da classificação da fissura ou do estado
sindrômico, apresentam alta frequência de sintomas de DRS e eventos
respiratórios obstrutivos. Sintomas de SDB, incluindo ronco, são comuns
neste grupo, mas não distinguem entre lactentes com números normais ou
elevados de eventos respiratórios. Com exceção do estado da síndrome,
as características clínicas não preveem a gravidade do OMAHI. Embora a
PRS esteja associada a um número maior de eventos respiratórios, os
bebês com FL/P isolada (ou seja, sem PRS) também apresentaram
obstrução das vias aéreas demonstrável, embora menos grave. A presença
de PRS explica apenas uma pequena proporção da variação no distúrbio
respiratório em lactentes com FL/P.
Os resultados deste estudo destacam a necessidade de os médicos
procurarem sintomas e considerarem a investigação de DRS,
independentemente do status da síndrome em bebês com FL/P. Vários
estudos recentes de populações clínicas de fissurados descreveram altas
taxas de DRS. Em um estudo com 248 crianças em idade pré-escolar de
uma única clínica de fissura, 31% das crianças preencheram os critérios
para um questionário de diagnóstico de AOS, mas apenas 30% foram
submetidas à investigação desses sintomas.29 Sintomas de SDB foram
identificados na revisão de prontuários em dois outros populações clínicas
de fissuras, com taxas de 22% em crianças com mais de 3 anos de idade30
e 37% em crianças submetidas ao reparo de fissuras.31 Embora nem todas
as crianças com sintomas de DRS tenham feito PSG, o SDB foi confirmado
por PSG em 87%,9 85% 31 e 98%30 das crianças de três coortes
separadas. Enquanto as taxas de SDB e OSA foram maiores em crianças
com síndromes, as taxas em todas as crianças com FL/P foram maiores do
que as taxas populacionais. O presente estudo estende esses achados a
lactentes e mostra que lactentes em todo o espectro de FL/P apresentam
taxas elevadas de sintomas SDB e eventos respiratórios obstrutivos.
Um dos desafios para investigar SDB em lactentes é que atualmente
não há critérios aceitos para o diagnóstico de SDB em PSG em lactentes.
Vários estudos fornecem índices de eventos respiratórios em bebês
28 32–34
normais,27 mas todos precederam o uso dos
da atuais
AASM.25critérios
O quedefica
pontuação
claro
nesses estudos é que, em bebês normais, o número de eventos respiratórios
centrais obstrutivos diminui com o aumento da idade ,27 o número e a
28
variedade de eventos respiratórios centrais são maiores do que para
eventos respiratórios obstrutivos,33–35 e os eventos respiratórios são mais
comuns no sono ativo/REM do que no sono não REM.28 35–37 Essas
relações tornam difícil determinar limites de eventos respiratórios patológicos
em lactentes.
Autores anteriores escolheram diferentes pontos de corte para definir DRS
em lactentes: por exemplo, Índice de Distúrbios Respiratórios >5/h de
sono;38 Índice Misto Mais de Apnéia Obstrutiva >2/h de sono37; e AOS
definida como IAH>2, a menos que>25% dos eventos fossem centrais.39
Definimos o limite superior do normal para
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OMAHI como 3 eventos/h com base nos resultados de dados normativos
e reconhece que isso não define SDB, mas sim identifica bebês com um
número definitivamente maior do que o normal de eventos respiratórios
obstrutivos. Mesmo com esse corte potencialmente conservador, 76% das
crianças em nosso estudo apresentaram OMAHI maior que o normal.
O ronco, um sintoma cardinal do SDB, foi estudado mais ativamente do
que o SDB em lactentes. As estimativas de prevalência são complicadas
por diferenças na definição de ronco significativo. Em um estudo
populacional, o ronco nas últimas 2 semanas foi relatado por 26% dos
bebês com menos de 1 ano de idade.40 Sexo masculino e tabagismo
materno foram associados a um risco aumentado de ronco, enquanto a
posição de dormir de lado, em comparação com a posição supina e
propensa posição, era protetora. Em uma amostra da comunidade, o ronco
habitual (ÿ3 noites/semana) foi relatado pelos pais em 9% dos bebês de 0
a 3 semanas de idade.41 O ronco habitual foi associado à alimentação
exclusiva com fórmula desde o nascimento, sono agitado e aumento das
preocupações maternas sobre a respiração da criança durante o sono. Foi
relatado que mais bebês de 2 a 3 meses roncam habitualmente do que
bebês mais jovens. Em outra amostra comunitária de bebês, as mães
relataram ronco habitual em 5% dos bebês, respiração ruidosa além do
ronco em 24% e ronco e respiração ruidosa em 6,5% dos bebês de 2 a 4
meses.42 No presente estudo, houve não houve diferenças significativas
entre bebês que roncam e não roncam em relação às características
infantis ou maternas, incluindo alimentação e tabagismo materno.
Dadas essas estimativas de ronco em amostras populacionais e
comunitárias, nossa amostra de bebês com FL/P tem uma taxa de ronco
mais alta do que o esperado, independentemente do estado da síndrome.
Os efeitos a longo prazo do SDB na infância, incluindo lactentes com FL/
P, são amplamente desconhecidos. Vários estudos documentaram a
comorbidade associada ao DRS na infância. Estudos de SDB em bebês
com SPR demonstraram uma melhora no crescimento e alimentação com
tratamento bem-sucedido de SDB43 ou, inversamente, falha no crescimento
associado a SDB residual apesar do tratamento.44 Estudos de resultados
neurocognitivos para bebês com SDB demonstram associações com
movimentos anormais, 45 alterações comportamentais46 e diminuição do
estado neurológico.47 Finalmente, SDB tem sido associado à síndrome da
morte súbita do lactente, tanto pelos efeitos da hipóxia intermitente48 49
quanto por alterações autonômicas associadas à interrupção do50 sono.16
Cumulativamente, essas evidências sugerem que SDB na infância também
é associados a resultados de saúde ruins. Se esses resultados ruins estão
confinados à infância ou podem se estender até a infância, adolescência e
possivelmente até a idade adulta, é desconhecido.
As limitações deste estudo devem ser consideradas. Nosso estudo não
incluiu um grupo controle de lactentes saudáveis para comparar as taxas
de eventos respiratórios. As taxas de eventos de dados de controle
históricos são baseadas em diferentes critérios de pontuação e, portanto,
a comparação com nossos resultados é limitada. Não há uma taxa de
eventos padrão aceita para o diagnóstico de SDB em lactentes, e os
médicos diferem quanto aos critérios necessários para diagnosticar SDB
em lactentes. Portanto, optamos por relatar medidas objetivas que poderiam
ser aplicadas em outras clínicas.
O grupo de lactentes com síndromes que incluem fissura é heterogêneo.
Dado o pequeno tamanho desta amostra no presente estudo, as conclusões
a respeito deste subconjunto de lactentes com fissuras são limitadas.
Finalmente, como este é um estudo transversal, não relata acompanhamento
ou resultados, e tais dados serão necessários para avaliar os níveis de
doença que exigiriam a intervenção do tratamento.
Em resumo, documentamos que bebês em todo o espectro de FL/P têm
um risco aumentado de sintomas de SDB e taxas elevadas de eventos
respiratórios obstrutivos. Enquanto respiratório
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as taxas de eventos são maiores em lactentes com PRS, a presença de
PRS explica apenas uma pequena proporção da variação nos achados de
PSG. Os médicos devem perguntar sobre os sintomas relacionados ao
sono e considerar o papel da PSG, pois os sintomas relatados não
identificam todos os bebês com altas taxas de eventos respiratórios
obstrutivos. O risco a longo prazo de DRS em lactentes com FL/P é
desconhecido e deve ser o foco de pesquisas futuras.
Agradecimentos Gostaríamos de agradecer à Sra. Nicole Coburn (enfermeira da equipe de
fissura) e ao Dr. Peter Hayward (chefe da equipe de fissura) por sua assistência com este estudo.
Colaboradores JEM foi o investigador principal e responsável por todos os aspectos do estudo,
incluindo a preparação do manuscrito. DF, DAF e KAW contribuíram com a concepção do
estudo, revisão dos resultados e edição do manuscrito. Todos os autores fizeram uma
contribuição significativa para garantir a autoria.
Interesses conflitantes Nenhum.
Proveniência e revisão por pares Não comissionado; revisado externamente por pares.
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O espectro de sintomas respiratórios de distúrbios do

sono e eventos respiratórios em lactentes com fissura
labial e/ou palatina
Joanna E MacLean, David Fitzsimons, Dominic A Fitzgerald, et al.

Arch Dis Child 2012 97: 1058-1063 originalmente publicado online em 6 de outubro de 2012
doi: 10.1136/archdischild-2012-302104

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